ORIGINAL

 

Hemangioma epididimario trombosado en paciente mayor. Presentación de 1 caso con revisión conceptual y de la literatura

Epididymis trombosed hemangioma in old patient. Presentation of 1 case with conceptual review and of the literature

 

 

Ruiz Liso J.M.*, Ruiz García J.*, Pardo López MªL.*, Vaillo Vinagre A.*, Gutiérrez Martín A.*, Bermúdez Villaverde R.**.

*Servicio de Patología. Complejo Hospitalario de Soria (CHS). Hospital Virgen del Mirón. Soria. **Servicio de Urología. Hospital Gregorio Marañón. Madrid.

Dirección para correspondencia

 

 

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RESUMEN

Introducción: Aunque teóricamente en la región paratesticular puede desarrollarse cualquier tipo de tumor benigno de tejidos blandos, son los lipomas, leiomiomas y tumores adenomatoides los más frecuentes, mientras que los hemangiomas son menos comunes. Aportamos un nuevo caso de hemangioma intraescrotal (H I), localizado en epidídimo, valorando la bibliografía que nos permita conocer la incidencia y características clínicopatológicas de estos tumores.
Material y métodos: Se incluye para estudio un paciente de 74 años con tumoración escrotal derecha, a quien se practica orquiectomía. Se realiza estudio histopatológico. De igual forma se realiza un examen bibliográfico de este tipo de tumores a través de Medline y de búsqueda no indexada con revisión conceptual y de la literatura.
Resultados: Se corresponde la lesión con un HI cavernoso trombosado de epidídimo con parénquima testicular respetado. Su diagnóstico histopatológico no presenta problemas, mientras que el clínico y ultrasonográfico, alcanza todo el espectro de tumores de partes blandas, benignos y malignos. El número de hemangiomas intraescrotales epididimarios descritos en la literatura es muy reducido.
Conclusiones: Los tumores escrotales, precisan de un estudio preoperatorio clínico y ecográfico completo, a pesar de que la mayoria son diagnosticados tras su extirpación quirúrgica. El complejo sistema tisular de la zona paratesticular implica que el diagnóstico diferencial incluso no permita diferenciar tumores malignos de benignos. La baja incidencia de muchas de estas neoplasias ha condicionado la falta de protocolos estandarizados para su diagnóstico pero también para su tratamiento unificado.

Palabras clave: Hemangioma. Epidídimo. Tumor. Escrotal. Cavernoso.

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ABSTRACT

Introduction: Though theoretically in the paratesticular region one can develop any type of benign tumour of soft tissues, they are the lipomas, leiomyomas and adenomatoid tumours the most usual whereas the hemangiomas are less common. We contribute a new case of epididymis intrascrotal hemangioma (H I), valuing the bibliography that allows us to know the incidence and clinic-pathologic characteristics of these tumours.
Material and Metod: A 74-year-old patient includes for study with right scrotal tumour, who is practised orchiectomy. Hystopathologic study is realized. Of equal form there is realized a bibliographical examination of this type of tumours across Medline and of not index-linked search with conceptual review and of the literature.
Results: The injury corresponds with a HI cavernous trombosed of epididymis with testicular parenchyma respected. Your hystopathologic diagnosis does not present problems, whereas the clinical one and ultrasonographic study, reaches the whole spectrum of tumours, benign and malignant of soft tissues. The number of intrascrotal hemangiomas of epididymis described in the literature is very limited.
Conclusions: The scrotal tumours are necessary a preoperatory clinical and sonographic study completely, in spite of the fact that they are diagnosed the majority after your surgical removal. The complex system of the tissues on the zone paratesticular implies that the differential enclosed diagnosis does not allow to differentiate, malignant tumours of benign. The low incident of many of these masses has determined the mistake of standardized protocols for your diagnosis but also for their unified treatment.

Key words: Hemangioma. Epididymis. Tumour. Scrotal. Cavernous.

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La anatomía intra-escrotal es compleja. En su interior contiene como estructuras fundamentales, además de los testículos, el conducto deferente, las túnicas vaginales testiculares, el epidídimo y restos vestigiales. Histogenéticamente, esta zona está compuesta de varios tejidos: epiteliales, mesoteliales y mesodérmicos. Por esta razón, las estirpes tumorales que surgen en esta región son heterogéneas y con diferente patobiología. Clínicamente, los tumores paratesticulares son indistinguibles de los tumores testiculares, lo que provoca que inicialmente se presten a un diagnóstico, en muchos casos, erróneo. La mayoría se presentan como una masa escrotal o bien como una tumefacción que puede ser o no dolorosa y ocasionalmente acompañarse de un hidrocele. No suele distinguirse preoperatoriamente entre lesiones benignas y malignas paratesticulares, lo que incide en un problema sobreañadido^1-3.

Los tumores escrotales y en concreto los paratesticulares son médica y bibliográficamente escasos y como tales, es difícil conocer su verdadera incidencia, la cual no ha sido nunca establecida con objetividad^1-5.

El primer hemangioma intraescrotal (HI) con afectación del epidídimo, lo describe Robertson en el año 1954⁶, aunque el primer hemangioma escrotal corresponde a una publicación de Boullay en 1851⁷.

Siendo infrecuentes, los tumores paratesticulares tienen una significativa tasa de benignidad, próxima al 70%^1,2. Este porcentaje, probablemente, es más alto si solo consideramos los varones adultos. Señalar, también, que la incidencia de las lesiones paratesticulares de partes blandas es difícil de estimar, especialmente en el caso de los tumores benignos, ya que por lo general no suelen ser publicados⁵. Lo que es evidente es que la mayoría de los tumores malignos paratesticulares son sarcomas. Significar, también, que la presencia de hidrocele en asociación con un tumor paratesticular se ha asociado en muchas ocasiones como un signo de malignidad^2,3,8-12 y ello ha conducido a diagnósticos preoperatorios no concordantes con la biología neoplásica.

Dentro de los tumores anexiales benignos, el tumor adenomatoide de epidídimo representa un alto porcentaje de los tumores paratesticulares, con ecogenicidad variable y localización preferente en cola de epidídimo (más del 50%). El pseudotumor fibroso, y el lipoma del cordón espermático seguirían en frecuencia al primero. Indicar también que el cistadenoma de epidídimo, siendo una lesión rara y la única de estirpe epitelial, es bilateral en un 34% de los casos, observándose con cierta frecuencia asociado a la enfermedad de Von Hippel-Lindau^8-13.

En general, los tumores benignos son homogéneos e hiperecoicos, mientras que los malignos son o hipoecoicos de forma homogénea o bien tienen un patrón heterogéneo con áreas hipo e hiperecoicas. No obstante, se han visto liposarcomas hiperecoicos y homogéneos, por lo que la ultrasonografía no es concluyente en un gran número de casos^8-11.

Al mismo tiempo, debemos separar claramente los tumores localizados en la piel y el tejido celular subcutáneo de la bolsa escrotal, de los verdaderos tumores del escroto, o intraescrotales. En muchos casos de los publicados hasta ahora, y en concreto, de los tumores vasculares benignos, no se identifica claramente su localización, que queda manifestada como hemangioma escrotal, sin especificar localización precisa. Al no tener ninguna correlación entre las estructuras cito e histogenéticas de procedencia, ni tampoco en su incidencia -muy inferior en los intraescrotales-, es importante su división y su estudio independiente.

En este artículo revisamos las características clínicopatológicas de los hemangiomas intraescrotales (HI) paratesticulares, publicados hasta la fecha, aportando un nuevo caso con un patrón anatomopatológico y etario, infrecuente.

A pesar de todo, y como patrones diagnósticos diferenciales a valorar en esta localización, debemos utilizar la última clasificación de la O.M.S. de los tumores mesenquimales del escroto, cordón espermático y anejos testiculares realizada en 2004² que incluye:

- Lipoma
- Linfangioma
- Hemangioma
- Leiomioma
- Neurofibroma
- Schwannoma
- Tumor de células granulares
- Angiofibroma celular: tumor tipo angiomiofibroblastoma del varón
- Pseudotumor fibroso calcificante
- Hamartoma fibroso de la Infancia
- Liposarcoma
- Leiomiosarcoma
- Fibrohistiocitoma Maligno
- Fibrosarcoma
- Rabdomiosarcoma

A ellos deberíamos añadir el Tumor desmoplásico de células redondas^2,3.

Y valorar en los diagnósticos, el conjunto de tumores benignos descritos en estas áreas, que incluimos en la Tabla 1.

Considerar por último que las masas intratesticulares, sólidas, deben considerarse preoperatoriamente malignas en principio y benignas las extra/ paratesticulares escrotales.

 

Material y Método

Revisión de la Literatura (Tabla 2).

Los HI son tumores muy raros. Revisada la literatura científica a través de Medline y búsqueda no indexada, hemos encontrado publicados hasta el mes de Septiembre de 2007 un total –tan solo- de 10 hemangiomas de epidídimo y de ellos, tan solo 4 cavernosos –todos en adultos-, siendo el nuestro el de mayor edad. En las áreas paratesticulares, hemos hallado un total de 140 HI, de los que carecemos de localización objetiva escrotal (sd) y lateralidad en 54 casos. En otros 19 conocemos su lateralidad (izquierda o derecha) pero no su localización intra o paratesticular, que es confusa.

Nuestro caso es, pues, el número 141 de los HI en las series, tras su examen y reevaluación histológica contrastada. Los subtipos histológicos presentan también un amplio espectro que, en una revisión actualizada, si observáramos las preparaciones histológicas, probablemente habría cambios en su panel diagnóstico.

En 58 casos de HI conocemos su edad al diagnóstico. La edad media -global- de presentación de los HI es de 29,2 años, con un intervalo etario desde “feto”³⁶ a 75 años –un caso de túnica albugínea-; aunque, si separamos en grupos etarios los HI, obtenemos medias –edades- que nos aproximan más a la realidad. Así, es 50,1 años, la edad media de los 28 casos recogidos (con edad incluida) entre 21-75 años, y 8,94 años los 30 casos en menores de 20. De estos últimos, es 5,24 años entre los 19 casos menores de 10 años y 16,5 años en el grupo etario de 11 a 20 años.

De los 58, solo reflejan manifestación de dolor por la tumoración o a la exploración 19 casos, de ellos la mayoría cavernosos (dato, solo consignado en 27 casos).

La presencia de trombos, en principio esperados, preferentemente en los cavernosos, tan solo la hemos encontrado registrada específicamente, en tres casos de HI con infarto testicular asociado, en un caso localizado en túnica vaginal y en otro de cordón espermático, sin quedar reflejado este hecho en las descripciones de la mayoría de las revisiones. Nuestro caso se suma a los anteriores.

La lateralidad de los hemangiomas escrotales es discretamente mayor en el lado derecho, de forma global y en los HI cavernosos.

De los 141 casos de HI, 57 corresponden a autores y publicaciones japonesas, que son en el campo de la urología oncológica, los más fecundos.

Revisión conceptual

Durante muchos años, el HI se ha valorado como un tumor más frecuente en niños. Sin embargo, las cifras encontradas en la revisión realizada no muestran prácticamente diferencias.

En los adultos, los HI se presentan como masas escrotales nodulares discretas, frecuentemente próximas al parénquima testicular o surgiendo de él (intratesticulares) así como en menor número del cordón espermático y menos a menudo en el epidídimo, con neta separación del parénquima testicular. Son palpables en el canal inguinal o/y en el escroto, y antes de cualquier intervención quirúrgica deberían ser evaluadas por ecografía escrotal.

En el caso de los hemangiomas cavernosos del escroto, la ecografía presenta un problema de heterogeneidad sonográfica confusa que debe ser contrastada y evaluada en todos los casos de sospecha. El dolor no es un signo objetivo, asociándose más a compromisos vasculares que a los propios tumorales, salvo en grandes masas.

La orquiectomía -por la afectación de estructuras vecinas anexiales- suele ser el tratamiento de la mayoría de los HI con compromiso orgánico.

Los datos histológicos son escasos en una gran parte de las publicaciones y ausentes en muchas de las series revisadas.

Si la biopsia intraoperatoria confirma el origen sarcomatoso o maligno de la lesión, procede realizar una orquiectomía radical con ligadura alta del cordón espermático y escisión de todos los tejidos blandos periféricos.

 

Caso Clínico

Paciente varón de 74 años, sin antecedentes de interés (glaucoma e HTA) con tumoración escrotal derecha indolora localizada a la palpación en epidídimo derecho, sin alteraciones en el izquierdo. Masa dura, irregular de consistencia pétrea que va de cabeza a cola de epidídimo derecho. Parénquima testicular derecho normal. Hemiescroto izquierdo normal. No fiebre ni síndrome miccional. Ausencia de adenopatías inguinales. Analítica: alfa fetoproteína y beta HCG en rangos normales así como el PSA.

Ecografía: Masa heterogénea en cordón espermático y cabeza de epidídimo de testículo derecho. con zonas hipo e hiperecoicas. Resto normal (Fig. 1).

Dada la imagen ultrasonográfica que no admitía un diagnóstico seguro de benignidad, la edad del paciente y la afectación del epidídimo, se optó por realizar una orquiectomía radical derecha.

En el servicio de Patología de nuestro Complejo Hospitalario recibimos una pieza de orquiectomía que medía 8,5 x 5 x 3 cm., mostrando una superficie externa lisa, brillante, sin signos infiltrativos. Al corte, observamos un hidrocele marcado, rodeando un parénquima testicular conservado, sin infiltración neoplásica. Sobre él y sin contacto con el mismo, surge una tumoración polimacroquística, a nivel de todo el epidídimo y cordón espermático con zonas pardo amarillentas irregularmente distribuidas y numerosos vasos con depósito de un material hemático coagulado y parcialmente organizado, rechazando por compresión al parénquima testicular. La tumoración peritesticular descrita tiene un eje mayor de 3,6 cm, y se correspondía con la imagen ecográfica. (Fig. 2).

Microscópicamente, y junto a un parénquima testicular conservado, con las líneas espermatogénicas y espermatozoides propias de la edad, surge una banda fibrosa de separación tras la que encontramos -con conservación parcial del epidídimo- una neoformación vascular de luces grandes dilatadas entrecruzadas con un endotelio monoestratificado y de finas paredes, en el que las estructuras vasculares macro-microquísticas presentan algunas proyecciones digitiformes hacia la luz. Podemos observar en la seriación del área de conexión de la tumoración con la cabeza del epidídimo, el hecho de que aun surgiendo de su plexo vascular tiene conservación parcial de sus conductos (Figs. 3 y 4). Al mismo tiempo se observa que algunas luces tienen un material hemático organizado parcialmente como trombosis vascular (Fig. 5). Otras zonas intravasculares muestran depósito de histiocitos, celulas inflamatorias y material hemático en lisis, sin observar celularidad atípica.

El immunofenotipo tiene expresión positiva en los vasos para CD-34 y Factor VIII (Fig. 6).

Los vasos nutrientes epididimarios están en conexión con la neoformación vascular, la cual proviene histogenéticamente de los plexos pampiniformes.

El diagnóstico se corresponde con un hemangioma cavernoso sinusoidal focalmente trombosado de epidídimo y con afectación parcial de cordón espermático. Hidrocele testicular.

 

Discusión

Presentamos un caso singular de HI cavernoso de epidídimo. La rareza de su presentación no implica que se obvien estos tumores en el diagnóstico diferencial.

Los tumores paratesticulares, se presentan como masas escrotales (como en nuestro caso) o inguino-escrotales que pueden ser dolorosas, y en muchos casos acompañarse de hidrocele.

Desde el punto de vista anatomopatológico, es significativo el hecho de que existan muy pocos casos con contraste histológico en los casos hallados en la bibliografía internacional, lo que se presta a muchos interrogantes respecto del subtipo histológico.

El Diagnóstico Diferencial de los HI paratesticulares con otros tumores mesodérmicos benignos y malignos de la misma localización es, a veces, muy difícil, por confluir estirpes celulares muy semejantes y una ecogenicidad a veces confusa, más aún si el tumor se presenta con cambios “pseudoquísticos” (vasos dilatados) y con trombosis asociada⁸.

Al mismo tiempo, muchas publicaciones de HI son, en realidad, hemangiomas subcutáneos y no se ajustan al criterio de HI, el cual -para serlo- debe depender de los anejos testiculares y no de los cutáneos. Estos últimos son mucho más frecuentes y no tienen valor ni significación a la hora de estos estudios.

Es la ecografía el método de diagnóstico más utilizado en la evaluación inicial de las masas escrotales, presentando dificultades en la mayoría de los casos y obligando en la casi totalidad de los procesos a una biopsia intraoperatoria, ya que incluso es muy difícil precisar preoperatoriamente, si se trata de un tumor benigno o maligno. Hemos indicado a su vez, el diagnóstico diferencial tan amplio que pueden presentar estas neoplasias antes de ser resecadas, y que solo se resuelve tras el estudio microscópico (Tabla 1). Ante una sospecha diagnóstica, la cirugía debe ser radical.

La baja incidencia de este tipo de neoplasias hace –además- que los tratamientos no estén sistematizados y se realicen terapias individualizadas, lo que condiciona dificultad en el estudio de los resultados, generando debates y controversias.

En la serie descrita por Mazal (22 casos) son los hemangiomas cavernosos los que muestran un intervalo etario mayor, en su presentación, desde los 15 a los 77 años, mientras que los hemangiomas histiocitoides y los capilares no alcanza ninguno los 50 años³⁷.

Como hallazgo único señalar que también se encontró -incluso- un hemangioma intraescrotal en un feto³⁶ y con cierta, aunque inusual, mayor frecuencia, en testes no descendidos³¹.

Reflejan dolor en el momento del diagnóstico tan sólo el 31,5% de los casos, sin poder valorar este hecho en los localizados en niños menores de 1 ó 2 años, como es evidente.

Hemos encontrado asociación con infartos testiculares en un reducido número de hemangiomas intraescrotales, pero no hemos datado ningún caso epididimario con trombosis vascular como en el que aquí recogemos.

 

Conclusiones

La localización genital intraescrotal de los hemangiomas es excepcional. Hemos podido ver que los HI muestran tres grupos etarios de presentación: neonatos, primeras dos décadas de la vida y adultos mayores (a partir de 40-50 años).

Nuestro caso es el 4º hemangioma cavernoso de epidídimo y el de mayor edad –al diagnóstico- descrito en la literatura, que se manifestó sin dolor por un engrosamiento del escroto, mal definido ecográficamente y que precisó de orquiectomía dada su afectación anexial testicular, a pesar de su benignidad histológica. No existían antecedentes de patología previa local o sistémica ni de síndromes asociados.

Los HI cavernosos son porcentualmente más frecuentes a nivel del parénquima testicular que en el resto de estructuras anexiales paratesticulares, aunque sin significación estadística.

No siempre el hidrocele –presente en nuestro caso- es signo de malignidad asociada. Tampoco el dolor es un signo patognomónico –biológico que acompañe a estos tumores vasculares, aunque la mayoría es por compromiso vascular: isquemia y necrosis. En nuestro caso, sin embargo, la trombosis generada en el HI no indujo patología dolorosa.

A diferencia de otros casos, en el nuestro, el parénquima testicular estaba conservado manteniendo incluso cierta filancia así como también la línea espermatogénica completa.

También y a pesar de los datos aportados por la bibliografía internacional, el número de HI hallados en adultos y niños, es muy semejante en incidencia, según hemos observado en la revisión realizada.

La trombosis y las calcificaciones, frecuentes en los hemangiomas cavernosos en otras localizaciones son poco frecuentes en los casos estudiados o en su defecto no constan en los artículos publicados.

El diagnóstico diferencial es muy amplio y en el caso de tumores del epidídimo, cordón espermático y anejos testiculares se plantean todas las posibilidades, tanto benignas como malignas, que dada la variabilidad de la ecografía, tan solo se resuelven intraoperatoriamente e incluso solo tras el estudio histológico reglado postorquiectomía.

Aunque el papel de la ecografía testicular ha cambiado en las últimas décadas debido a la utilización de altas frecuencias y el valor añadido que le ha dado la técnica de armónicos, sin embargo, en el caso de los HI, por su ecogenicidad en relación con su constitución tisular, precisa de un mayor espectro resolutivo dada su heterogeneidad ultrasonográfica.

Llama la atención que un gran número de publicaciones de HI se deban a autores japoneses, quedando sin resolver el interrogante de si realmente se debe a una mayor incidencia de estos tumores en Japón o bien a una tendencia alta de publicación de casos.

Por último, y en una época caracterizada por la comunicación, sería importante realizar una conferencia de consenso clínicopatológica, oncológica y radiológica para el estudio integral de los tumores escrotales, que no por su baja incidencia precisan menor atención que otras regiones anatómicas génito-urinarias.

 

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Dirección para correspondencia:
Dr. J.M. Ruiz Liso
Servicio de Patología
Complejo Hospitalario de Soria. Hospital Virgen del Mirón
Carretera de Logroño, s/n - 42071 Soria.
Tel.: 975 234 300/975 220 850 (Ext. 3301)
E-mail autor: jruiz@hsor.sacyl.es

Trabajo recibido: octubre 2007
Trabajo aceptado: noviembre 2007