INTRODUCCIÓN

El quiste óseo aneurismático (QOA) es una lesión pseudoquística que frecuentemente se manifiesta con dolor y aumento de volumen. ⁽¹⁾ A la imagenología se observa como una lesión osteolítica que genera expansión ósea. ⁽²⁾

A nivel microscópico, el QOA puede tener tres patrones histopatológicos: clásico, sólido y mixto. ⁽³⁾ El patrón clásico se caracteriza por múltiples lagunas vasculares de tamaño variable, separadas por tabiques de tejido conectivo que incluye tejido osteoide y células gigantes multinucleadas. ⁽¹⁾ El patrón sólido del QOA se caracteriza por tejido celular fibroso con células gigantes multinucleadas dispersas, formación de osteoide y espacios vasculares de tamaño pequeño. ⁽⁴⁾ El patrón mixto, se considera una fase de transición entre patrón clásico y sólido, ya que muestra características de ambos tipos. ⁽³⁾

La literatura no es concluyente respecto del diagnóstico del QOA, debido a que se ha reportado una diversidad de características clínicas e imagenológicas. ⁽⁵⁾ Además, existe poca información respecto a una posible relación entre algunas de las características clínicas e imagenológicas del QOA en el territorio craneofacial y sus patrones histopatológicos. ⁽²⁾ Determinar esta relación sería relevante en la predicción de complicaciones intraoperatorias del tratamiento de estas lesiones. ^{(2, 6)}

El propósito de la presente revisión es analizar la clínica, epidemiología e imagenología de casos clínicos de QOA, y determinar qué características podrían tener relación con algún tipo de patrón histopatológico en el territorio craneofacial.

MATERIALES Y MÉTODOS

Se realizó una búsqueda sistemática de artículos desde Enero del 2000, que tuvieran casos de QOA de forma solitaria o asociada a otra patología en el territorio craneofacial. La búsqueda principal se realizó el 21 de Julio del 2020 en las bases de datos Pubmed, Scopus y Web of Science. Se usó términos MeSH y términos booleanos OR y AND de la siguiente manera: ("Aneurysmal bone cyst") AND ("Skull" OR "Jaw" OR "Mandible" OR "Maxilla").

La búsqueda se adaptó para cada base de datos. Se programaron alertas semanales en las bases de datos, para mantener actualizada la búsqueda. Además, se realizó una búsqueda complementaria usando las listas de referencias de los artículos incluidos a texto completo.

La selección de artículos se realizó a través de 3 etapas: título, resumen y texto completo. Los criterios de inclusión de los artículos para título fueron: (I) título disponible en inglés (II) presencia del término libre "aneurysmal bone cyst" y de algún término relacionado con huesos del territorio craneofacial. En el resumen los criterios de inclusión fueron (I) caso clínico o series de casos (II) en territorio craneofacial (III) reporte en humanos. Los criterios de inclusión para texto completo (I) texto completo disponible en inglés o español (II) antecedentes clínicos y epidemiológicos del sujeto (III) imágenes diagnosticables de exámenes imagenológicos tridimensionales (IV) imágenes histopatológicas diagnosticables con su descripción.

Un revisor (DS), cirujano dentista cursando la especialidad de Imagenología Oral y Maxilofacial, realizó las búsquedas principal y complementaria. Los artículos identificados se registraron en Microsoft Excel (Microsoft Corporation, Redmond, WA, EEUU) con autor principal, año de publicación, título de artículo y nombre de la revista. Posteriormente, los artículos duplicados se eliminaron manualmente.

Un revisor (DS) evaluó los artículos en etapas de título y resumen. En caso de duda en la decisión de incluir el artículo en estas etapas, éste se incluyó para su evaluación en la siguiente etapa. Los artículos incluidos a texto completo se evaluaron por dos revisores (DS y CC) independientemente. En caso de desacuerdo respecto de incluir el artículo, los revisores discutieron hasta llegar a acuerdo. La búsqueda complementaria se hizo en las mismas etapas descritas para la búsqueda principal. El proceso de selección de artículos se representó mediante un diagrama.

Las lesiones incluidas las agrupó un revisor (DS) para su posterior análisis en dos grupos: 1) patrón clásico 2) patrón mixto-sólido, de acuerdo con el diagnóstico de patrón histopatológico consignado en cada artículo. La corroboración del diagnóstico de las lesiones incluidas se hizo en forma conjunta por tres revisores (DS, CC y DD), de acuerdo con las características histológicas de los patrones histopatológicos clásico, sólido y mixto de QOA descritas en Tabla 1. Esta corroboración se realizó en base a las imágenes histológicas de cada artículo. Si no fue posible corroborar el diagnóstico, éste se determinó como aparentemente incorrecto y se excluyó. En el caso de no estar consignado el diagnóstico de patrón histopatológico, este se diagnosticó de acuerdo con las características descritas en Tabla 1.

Dos revisores (DS y CC) identificaron las características clínicas y epidemiológicas de las lesiones de QOA de cada artículo. Si el mismo artículo tenía dos o más lesiones, cada lesión se consideró por separado. La identificación de características clínicas y epidemiológicas para cada lesión de QOA, se registró usando la descripción, categorías y subcategorías descritas en Tabla 2.

La identificación de características imagenológicas de las lesiones incluidas las realizó un especialista en Radiología Oral y Maxilofacial (CC) con más de 5 años de experiencia. Si el mismo artículo presentaba dos o más lesiones, cada lesión se consideró por separado. La identificación de características imagenológicas de cada lesión de QOA se registró usando la descripción, categorías y subcategorías descritas en Tabla 3.

RESULTADOS

El proceso de selección de artículos se muestra en Figura 1.

Figura 1: Diagrama del proceso de selección de artículos. N: número. 

Se incluyeron 40 artículos con 41 lesiones. Los artículos incluidos según autor, año y número de lesiones, de acuerdo a su patrón histopatológico se muestran en Tabla 4.

La comparación de los patrones histopatológicos clásico y mixto-sólido del QOA de acuerdo con sus características clínicas y epidemiológicas se muestra mediante su frecuencia y porcentaje en Tabla 5.

Tabla 5. Comparación de los patrones histopatológicos clásico y mixto-Comparación de los patrones histopatológicos clásico y mixto-sólido del quiste óseo aneurismático (QOA) de acuerdo con sus características clínicas y epidemiológicas mediante frecuencia y porcentaje. 

PC: Patrón clásico, PS: Patrón sólido, PM: Patrón mixto; f: Frecuencia; %: Porcentaje; Cms: Centímetros.

La comparación de los patrones histopatológicos clásico, mixto-sólido del QOA de acuerdo con sus características imagenológicas, se muestra mediante su frecuencia y porcentaje en Tabla 6.

Tabla 6. Comparación de los patrones histopatológicos clásico y mixto-sólido del quiste óseo aneurismático (QOA) de acuerdo con sus características imagenológicas, mediante frecuencia y porcentaje. 

PC: Patrón clásico, PS: Patrón sólido, PM: Patrón mixto; TC: Tomografía computarizada, TCHC: Tomografía computarizada de haz cónico, RM: Resonancia magnética; f: Frecuencia; %: Porcentaje.

DISCUSIONES

La presente revisión analizó las características clínicas, epidemiológicas e imagenológicas de los patrones histopatológicos del QOA en el territorio craneofacial en casos clínicos publicados desde el año 2000. Lo anterior, para determinar qué características podrían relacionarse con algún patrón histopatológico. No se encontró revisiones previas que analicen los patrones histopatológicos del QOA en el territorio craneofacial en cuanto a clínica, epidemiología e imagenología. Una revisión de las que analizaron el QOA en los maxilares ^{(1, 2, 4-6)}, relacionó la clínica e imagenología con el patrón histopatológico, determinando que la presentación clínica e imagenológica no es patognomónica del patrón histopatológico del QOA. ⁽⁴⁹⁾

En la presente revisión, se agrupó el patrón mixto y el sólido del QOA, debido a la dificultad reportada para diferenciar dichos patrones de forma precisa histológicamente. ⁽³⁾

En cuanto al análisis histopatológico de las lesiones, una gran cantidad de artículos se excluyeron, porque no se pudo corroborar el diagnóstico de QOA. Esto muestra la importancia de que las fotos de microscopía incluidas en los artículos, sean representativas de la descripción histopatológica. Dos artículos se excluyeron debido a que los autores señalaban una asociación entre QOA y granuloma central de células gigantes. ^{(50, 51)} Esta asociación se basó en la presencia de tejido fibroso con células gigantes multinucleadas y cavidades vasculares. Sin embargo, estas características se encuentran en un patrón sólido del QOA, por lo que no correspondería a dos patologías asociadas sino más bien al patrón sólido del QOA.

La presente revisión encontró características clínicas y epidemiológicas con frecuencia de presentación similar en el patrón histopatológico clásico y mixto-sólido. Estas características fueron: edad, tiempo de evolución y ubicación. Respecto a edad, el patrón clásico y mixto-sólido mostraron una mayor frecuencia en la 2º década de vida, lo que coincide con reportes previos. ^{(1, 2, 5)} Esto es importante, debido a que se ha encontrado una mayor incidencia de agresividad local y de tasas de recidiva tras la cirugía en pacientes jóvenes. ⁽⁵²⁾ El patrón mixto-sólido, a diferencia del clásico, se presentó solo en la 1º, 2º y 3º década de vida. Lo anterior sería interesante de analizar en futuras investigaciones, para evaluar una posible ausencia de este patrón histopatológico en otras décadas de vida. En cuanto al tiempo de evolución, esta característica no fue reportada en todos los artículos. El patrón clásico y el mixto-sólido, tuvieron tiempos de evolución preferentemente cortos, de uno y dos meses, lo que coincide con otros estudios, ⁽¹⁾ y se debería a que esta lesión tiene un súbito y rápido crecimiento. ⁽⁵³⁾ En relación con la ubicación, el patrón clásico y mixto-sólido se ubicaron preferentemente en ramas-cóndilos mandibulares y neurocráneo. En el patrón clásico, el neurocráneo fue levemente más frecuente que ramas-cóndilos mandibulares, mientras que en el patrón mixto-sólido las ramas-cóndilos mandibulares fueron considerablemente más frecuentes que el neurocráneo. No se encontró estudios que analicen la frecuencia del QOA en los huesos del neurocráneo respecto a los del esplacnocráneo. Sería interesante que futuras investigaciones analizaran detalladamente la distribución del patrón mixto-sólido en el territorio craneofacial, para evaluar la posible predilección de este patrón por las ramas-cóndilos mandibulares.

La presente revisión encontró características imagenológicas con frecuencia de presentación similar en el patrón histopatológico clásico y mixto-sólido. Estas características fueron: expansión ósea, radiodensidad, locularidad, presencia de tabiques verticales, deformación de estructuras anatómicas vecinas, desplazamiento dentario y reabsorción dentaria. En cuanto a la expansión ósea, el patrón mixto-sólido presentó expansión ósea en todos los casos analizados. En el patrón clásico sólo un caso no presentó esta característica. ⁽²⁶⁾ Lo anterior se condice con reportes previos en cuanto a la frecuencia de esta característica, y que es la característica imagenológica más distintiva de esta lesión. ^{(1, 4, 5)} En relación con la radiodensidad, casi la totalidad de las lesiones tuvieron una densidad radiolúcida/hipodensa, similar a lo reportado previamente. ^{(1, 2, 4-6)} Sólo dos lesiones ^{(20, 34)} tuvieron una radiodensidad mixta y correspondieron a patrón clásico. Se ha planteado que se debe incluir el diagnóstico diferencial de lesiones fibro-óseas al QOA. ⁽¹⁾ Cabe señalar que en los casos clínicos en que la radiodensidad de la lesión fue mixta, éstos correspondieron a una presentación solitaria de la lesión. Respecto a la locularidad, el patrón clásico y mixto-sólido tuvieron una presentación mayoritariamente unilocular. La literatura respecto de esta característica es controversial, con autores que difieren respecto de si la presentación unilocular o multilocular es más frecuente. ^{(1, 6)} En cuanto a la presencia de tabiques óseos verticales, se observaron con baja frecuencia en el patrón clásico y mixto-sólido. Esto se relaciona con la baja frecuencia de presentación de multilocularidad de las lesiones encontrada en la presente revisión. Pese a que la presencia de tabiques verticales óseos fue baja en ambos patrones histopatológicos, sería adecuado considerar al QOA en el diagnóstico diferencial de patologías que poseen esta característica en una alta frecuencia, como el mixoma. ⁽⁵⁴⁾ En la presente revisión, al observar imágenes de los exámenes imagenológicos de las lesiones con medio de contraste, se observó un porcentaje mayoritario con tabicaciones no óseas en su interior. Pese a lo anterior, la presente revisión no analizó información respecto a esta característica, debido a que, en exámenes imagenológicos de más fácil acceso, esta característica no orienta en el diagnóstico diferencial de los patrones histopatológicos del QOA. Respecto a la deformación de estructuras anatómicas vecinas, el patrón clásico y mixto-sólido la presentaron en más de un 90%. Esto se relaciona con la expansión ósea producida en casi la totalidad de las lesiones de la presente revisión. Se observó deformación de estructuras anatómicas tales como senos paranasales, canal mandibular, cavidad nasal y masa encefálica, lo que puede comprometer la vía aérea y funciones del sistema nervioso. ⁽⁵⁵⁾ En relación con el desplazamiento y reabsorción de dientes adyacentes, los patrones histopatológicos clásico y mixto-sólido tuvieron una frecuencia de desplazamiento dentario y reabsorción dentaria similar. La presente revisión permite señalar que los patrones histopatológicos del QOA en el territorio craneofacial generan con mayor frecuencia desplazamiento dentario que reabsorción dentaria.

La presente revisión encontró características clínicas y epidemiológicas con diferencias en su frecuencia de presentación, que serían claves para establecer criterios en el diagnóstico diferencial del patrón clásico con el mixto-solido del QOA en el territorio craneofacial. Estas características fueron: sexo y dolor asociado. En relación con el sexo, el patrón clásico fue más frecuente en el sexo femenino, mientras que el patrón mixto-sólido fue más frecuente en el sexo masculino. Si bien se ha reportado una mayor frecuencia del QOA en el sexo femenino, ⁽⁵⁶⁾ esta ha sido sin diferenciar por patrón histopatológico. Por lo tanto, es posible que esta tendencia esté influida por la mayor frecuencia del patrón clásico en las lesiones de QOA. Se ha señalado una posible influencia de los cambios hormonales más acentuados en el sexo femenino durante la adolescencia a esta mayor prevalencia del QOA. ⁽⁵⁷⁾ En base a lo anterior, se podría especular que estos cambios hormonales estarían relacionados con la formación de una lesión con patrón clásico del QOA. En relación con el dolor asociado, en el patrón clásico la mayoría de las lesiones presentaron dolor. En el patrón mixto-sólido la mayoría de las lesiones se manifestaron sin dolor. Se ha señalado una mayor frecuencia de dolor asociado al QOA. ^{(2, 5)} Sin embargo, estos estudios no diferencian por patrón histopatológico y esta tendencia podría estar influida por la mayor frecuencia del patrón clásico en las lesiones de QOA.

La presente revisión encontró características imagenológicas con diferencias en la frecuencia de presentación, que serían claves para establecer criterios en el diagnóstico diferencial del patrón clásico con el mixto-sólido del QOA en el territorio craneofacial. Estas características fueron: límites y perforación ósea. En relación con los límites, el patrón clásico presentó de forma frecuente límites definidos-corticalizados, mientras que el patrón mixto-sólido se presentó con límites poco definidos. Lo anterior no coincide con lo reportado previamente, ya que se ha relacionado al patrón clásico con lesiones de límites poco definidos, mientras que al patrón sólido con lesiones de límites definidos. ⁽⁴⁹⁾ Sin embargo, dicha revisión analizó el QOA sólo en los maxilares y no definió claramente los parámetros para categorizar los límites de la lesión. Respecto a la perforación ósea, el patrón clásico tuvo una distribución similar en los casos en que estaba ausente o presente. En el patrón mixto-sólido, la totalidad de los casos clínicos presentaron perforación ósea.

Respecto al tamaño de la lesión, pese a que se reporta aumento de volumen en todos los artículos analizados, sólo en diez de los cuarenta y uno se entregó valor numérico. En los artículos que reportaron el tamaño de la lesión, el patrón clásico presentó lesiones de 3,0-4,9 y 5,0-6,9 centímetros. Respecto al patrón mixto-sólido, solo un caso reportó el tamaño, ⁽³⁰⁾ lo que dificulta su análisis y comparación con el patrón clásico.

En cuanto a patología asociada, la totalidad de lesiones de QOA presentaron un patrón histopatológico clásico. ^(44-48) Las patologías asociadas fueron fibroma osificante en su variante psamomatoide, fibroma cemento-osificante, osteoblastoma y condroblastoma. Esto se condice con lo reportado previamente en cuanto al tipo de patologías en asociación al QOA en el territorio craneofacial. ^{(53, 55)} Se ha señalado que el QOA en estos casos correspondería a una lesión secundaria y se desarrollaría debido a una ruptura hemorrágica de una lesión ósea preexistente. ⁽⁵⁸⁾ El origen embriológico mesenquimal que tienen estas patologías y el QOA ⁽⁵⁸⁾ podría explicar que sean estas patologías y no otras las que aparezcan asociadas. En cuanto a las características imagenológicas, se observó que predominaron las características del patrón clásico del QOA sobre las otras patologías.

Respecto al estudio imagenológico usado, aproximadamente el 30% de las lesiones fueron analizadas con resonancia magnética y tomografía computarizada. Esto concuerda con la literatura, y se debería a que la asociación de ambos exámenes permite diagnosticar características imagenológicas que cada examen por sí solo no haría. ⁽⁵⁶⁾ Cabe señalar que la mayoría de los análisis con resonancia magnética y tomografía computarizada usaron medio de contraste, lo que sería correcto para distinguir características de tejido blando intralesional que en imagenología convencional no serían diagnosticadas. ⁽⁵⁹⁾

El patrón histopatológico clásico y mixto-sólido presentaron características similares como mayor frecuencia en la 2º década de vida, ubicación en zonas de soporte dentario, lesiones radiolúcidas, uniloculares, expansión ósea y desplazamiento dentario. Debido a lo anterior, en lesiones que presentan estas mismas características, tales como ameloblastoma uniquístico, tumor odontogénico adenomatoide y fibroma ameloblástico, ⁽⁶⁰⁾ se debería considerar al QOA como diagnóstico diferencial.

La presente revisión muestra que los patrones histopatológicos clásico y mixto-sólido del QOA en el territorio craneofacial tienen características clínicas, epidemiológicas e imagenológicas similares. Sin embargo, para establecer diferencias entre ambos patrones histopatológicos, es posible identificar características como sexo, presencia de dolor, límites definidos-corticalizados y perforación ósea.

CONCLUSIONES

Los patrones histopatológicos del QOA en el territorio craneofacial tienen características clínicas y epidemiológicas similares. Los patrones histopatológicos clásico y mixto-sólido se manifiestan preferentemente en la segunda década de vida, con tiempos de evolución cortos, ubicados principalmente en ramas-cóndilos mandibulares y neurocráneo. Pese a lo anterior, existen características que permitirían orientar el diagnóstico hacia un patrón histopatológico. El patrón mixto-sólido se presenta con más frecuencia en hombres y sin dolor asociado, mientras que el patrón clásico con más frecuencia en mujeres y con dolor asociado.

Los patrones histopatológicos del QOA en el territorio craneofacial tienen características imagenológicas similares. Los patrones histopatológicos clásico y mixto-sólido se manifiestan como lesiones radiolúcidas, preferentemente uniloculares, generan expansión ósea, deformación de estructuras anatómicas vecinas. Además, en los maxilares generan frecuentemente desplazamiento dentario y en ocasiones reabsorción dentaria. Pese a lo anterior, ciertas características permitirían orientar el diagnóstico hacia un patrón histopatológico; el patrón mixto-sólido se presenta sin límites definidos-corticalizados, y genera perforación ósea con mayor frecuencia que el patrón clásico.