Caso Clínico

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Tumores sincrónicos de glándula salivar. A propósito de dos casos

Synchronous salivary gland tumors with regard to two cases

 

J. Azúa-Romeo¹, E. Saura Fillat², T. Usón Bouthelier², M. Tovar Lázaro³, J. Azúa Blanco⁴

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Resumen: Presentamos dos casos de pacientes con tumores sincrónicos de glándula salivar. El primero se refiere a dos tumores benignos en la misma glándula parótida, mientras que el segundo caso se trata de una lesión maligna y otra benigna en glándulas parótida y submaxilar ipsilaterales. Los dobles tumores sincrónicos homolaterales de glándula salivar son muy infrecuentes, suponiendo menos del 0,3% de los tumores de esta localización. La bibliografía revisada refiere 42 casos entre los que sólo 9 presentan un tumor maligno y otro benigno. El diagnóstico citológico preoperatorio, junto con una exhaustiva inspección macroscópica intraoperatoria son las claves para detectar los segundos tumores, habitualmente más pequeños y no detectados en estudios previos, y así adecuar el procedimiento terapéutico. Palabras clave: Sincrónico; Glándula salivar; Tumor; Citología.

Abstract: We present two new cases of synchronous tumors of the salivary gland. The first one refers to two benign tumors in the same parotid gland, while second one shows a benign lesion and a malignant tumor in two ipsilateral salivary glands. The appearance of synchronous multiple unilateral parotid tumors of different histologic types is extremely rare, accounting for less than 0.3%; this is usually a Warthin´s Tumor associated to other tumors. The current literature has been reviewed and 42 cases have been found entailing two different parotid tumors coexisting. Of these 11 referred to adenolymphoma associated with pleomorphic adenoma. Preoperative cytological diagnosis, as well as an exhaustive intraoperative inspection are the clues to discover nonidentified second tumors. Key words: Synchronous; Salivary gland; Tumor; Cytology.

Recibido: 13 de septiembre 2004

Aceptado: 11 de noviembre 2004

 

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1 Patólogo. Instituto Aragonés de Ciencias de la Salud.
Profesor Facultad de Medicina. Zaragoza, España.
2 Servicio de Cirugía Oral y Maxilofacial. Hospital Universitario Miguel Servet. Zaragoza, España.
3 Atención Primaria. Zaragoza, España
4 Patólogo. Profesor Facultad de Medicina. Zaragoza, España

Correspondencia:
Dr. Javier Azúa-Romeo
Sº Anatomía Patológica (Banco de Tumores)
Hospital Universitario Miguel Servet
Pº Isabel la Católica 1 y 3
50009 Zaragoza, España.

 

Introducción

La aparición de tumores histológicamente diferentes en glándulas salivares ipsilaterales, es extremadamente rara, con una frecuencia inferior al 0,3% de todos los tumores de glándula salivar.¹ La bibliografía actual muestra tan solo 42 casos, de los que únicamente 9 se refieren a la coexistencia de un tumor benigno con una lesión maligna.^2-4

Habitualmente se trata de un tumor de Warthin asociado a otro tipo de lesión.

Nosotros presentamos dos casos realmente excepcionales, en los que se asocian un tumor de Warthin con un adenoma pleomorfo en la misma glándula parótida, y un carcinoma de células acinares con un oncocitoma en parótida y submaxilar izquierdas respectivamente. El abordaje diagnóstico inicial se suele realizar a través de punción aspiración con aguja fina (PAAF), obteniendo una alta sensibilidad y especificidad, lo que permite establecer un abordaje terapéutico ajustado.⁵

Casos clínicos

Caso 1

Paciente de 44 años remitida por el médico de cabecera al Servicio de Cirugía Oral y Maxilofacial por presentar una tumoración parotídea, que a la palpación parecía constar de un único nódulo. Con la sospecha de tumoración benigna se realizó punción aspiración con aguja fina de 23-G en el Servicio de Anatomía Patológica, fijando el material obtenido, de manera inmediata, en alcohol de 95% y reservando uno de los aspirados para secado al aire. Las muestras fijadas en alcohol se tiñeron siguiendo la técnica de Papanicolaou, mientras que los secados al aire se colorean con la técnica de Diff- Quick.

Citológicamente se observa una lesión compuesta de células epiteliales y ductales sobre un fondo basofílico fibrilar y mixomatoso, además se aprecia un material condroide y fragmentos de estroma eosinófilo fibrilar. El diagnóstico citológico fue de adenoma pleomorfo (AP) por lo que se realizó parotidectomía total con preservación del nervio facial.

La pieza quirúrgica se incluyó en formaldehído al 10% observando macroscópicamente un tumor de 2x2 cm, de consistencia blando-elástica y coloración blanquecina, parcialmente encapsulado, así como una lesión nodular polilobulada de 1,5 cm de apariencia linfoide, separada del tumor principal por un fino cordón estromal (Fig. 1A). Tras la fijación se secciona la pieza en su totalidad y se procesa de manera rutinaria para obtener los bloques de parafina. La tinción empleada para la observación microscópica es hematoxilina-eosina clásica.

El estudio microscópico muestra un tumor principal bien circunscrito, rodeado por una pseudocápsula conectiva, compuesto por una población celular bifásica de epitelio glandular y células mioepiteliales rodeadas por un material fibrilar mixoide, por lo que se confirma el diagnóstico de adenoma pleomorfo (Fig. 1C). Los otros nódulos eran ganglios linfáticos, pero apareció una nueva lesión, de pequeña talla, muy cercana al tumor mixto, de apariencia quística y papilar, constituida por una doble hilera de células oncocíticas rodeando los espacios quísticos con estroma linfoide adyacente (Fig. 1B). El diagnóstico histopatológico definitivo fue de adenoma pleomorfo y tumor de Warthin sincrónicos de parótida derecha.

Caso 2

Se trata de un varón de 77 años, que consulta por tumoración palpable preauricular izquierda de 3 cm de diámetro máximo, no dolorosa. Se realiza ecografía de la lesión que identifica, en glándula parótida izquierda, una lesión ocupante de espacio, hipoecógena, de 23 x 12 x 19 mm y de manera incidental, aprecia una lesión nodular hipoecógena que deja refuerzo posterior de 12 x 9 mm en glándula submaxilar izquierda.

Con estos datos se practica PAAF de ambos nódulos, observando en el de mayor tamaño abundante celularidad de talla grande, con núcleos centrales y ocasionalmente periféricos, redondeados, de nucleolo poco patente y cromatina finamente granular. El citoplasma es muy característico, siendo abundante, pálido y espumoso de bordes imprecisos, vacuolizado y conteniendo abundantes gránulos violáceos. Las células se disponen en grupos más o menos compactos de grandes láminas bidimensionales, adoptando en ocasiones un patrón arquitectural acinar. Junto con esta celularidad se aprecian células de talla más pequeña, con escaso citoplasma y pequeño núcleo redondeado u oval, central. La imagen citológica era acorde con tumor de células acinares, probablemente carcinoma por lo que se propuso extirpación.

La PAAF de la segunda lesión obtuvo menos material, dado su pequeño tamaño, no obstante se observó abundante celularidad homogénea, redondeada con citoplasma ligeramente basófilo y granular, de núcleo grande central, sin atipias. Se diagnosticó de sugestivo de oncocitoma, recomendando, también su exéresis.

El paciente no presenta alergias conocidas, es portador de marcapasos por BAV de 2º grado, y sin otros datos de interés para el proceso actual, se ingresa de manera programada para intervención quirúrgica de tumoración parotídea izquierda y submaxilar izquierda.

El estudio histológico definitivo confirma la estirpe de ambos diagnósticos, asegurando al completa exéresis de ambas tumoraciones, así como la ausencia de infiltración de los márgenes quirúrgicos. Desgraciadamente no se conserva imagen macroscópica de estas piezas, se puede observar la microscopía en la Fig. 2.

Discusión

La existencia de tumores sincrónicos, de histología diferente, en glándulas salivares ipsilaterales o en una misma glándula es muy infrecuente. Suponen un 0,3% de todos los tumores de glándula salivar, siendo la asociación más frecuente la de tumor de Warthin con otras entidades.¹ En la bibliografía revisada hemos encontrado un total de 42 casos, de los que tan solo 9 se referían a la concurrencia de un tumor benigno y uno maligno -con mayor frecuencia Warthin y carcinoma mucoepidermoide- y 11 a la coexistencia de Warthin y adenoma pleomorfo.^2-4,6

Nuestros casos presentan la característica adicional de tener un diagnóstico inicial por PAAF de tres de las cuatro lesiones, siendo un hallazgo casual la cuarta lesión, es decir el tumor de Warthin del caso A. En nuestro centro se practica de manera rutinaria, a todos los pacientes con tumoración de probable origen salivar, una ecografía y PAAF empleando el método rutinario de 3 pases con aguja de 23G, y ayuda del Cameco^® (dispositivo de aspiración manual) tras lo cual se fijan en alcohol 2 portaobjetos para ser teñidos mediante la técnica de Papanicolaou y el resto (6 portas) se secan al aire para emplear la tinción de Diff-Quick.⁷

Gracias a este abordaje diagnóstico se pueden programar con mayor seguridad tanto las intervenciones quirúrgicas, como el seguimiento y control, en su caso, de los pacientes no susceptibles de cirugía.⁵

La mayor complejidad de los casos con doble tumor salivar estriba en instaurar un tratamiento eficaz para ambas lesiones, ya que dependiendo del tumor diagnosticado en primer lugar, y a veces en único, como en nuestro caso 1, pueden llevar a actitudes quirúrgicas insuficientes, obligando a reintervenir tras el diagnóstico histopatológico definitivo. Con la aplicación rutinaria del estudio citológico se alcanzan altas cotas de efectividad, reduciendo el número de acciones diagnósticas más agresivas. No obstante el cirujano debe estar atento, y recordar, que aunque infrecuente, existen estos casos de doble lesión y por lo tanto ante cualquier nódulo mínimamente sospechoso en el acto quirúrgico se debe solicitar un estudio intraoperatorio. De hecho, algunos autores cuestionan la «infrecuencia» de estas lesiones y postulan la posibilidad de que, más que raros se trate de tumores no detectados.¹

Conclusiones

Recomendamos un cuidadoso examen preoperatorio, incluyendo técnicas de imagen y PAAF para alcanzar un diagnóstico lo más ajustado posible, recordando la posibilidad de encontrar otros tumores incidentales en la misma glándula o adyacentes. En el acto quirúrgico se debe realizar un exhaustivo examen macroscópico, y ante cualquier sospecha, microscópico, para detectar tumores multifocales antes de cerrar el campo.

Bibliografía

1. Curry JL, Petruzzelli GJ, McClatchey KD, Lingen MW. Synchronous benign and malignant salivary gland tumors in ipsilateral glands: a report of two cases and a review of the literature. Head Neck 2002;24:301-6.        [ Links ]

2. Zeebregts CJ, Mastboom WJ, van Noort G, van Det RJ. Synchronous tumours of the unilateral parotid gland: rare or undetected? J Craniomaxillofac Surg 2003;31:62-6.        [ Links ]

3. Franzen A, Koegel K. Synchronous double tumors of the parotid gland. Laryngorhinootologie 1996;75:437-40.        [ Links ]

4. Jonathan L. Curry, Guy J. Petruzzelli, Kenneth D. McClatchey, Mark W. Lingen. Synchronous benign and malignant salivary gland tumors in ipsilateral glands: A report of two cases and a review of literature. Head Neck 2002;24:301-6.        [ Links ]

5. Azúa J. Citología por punción aspiración con aguja fina. Salvat Editores, 1987.        [ Links ]

6. Ellis G, Auclair P. Malignant epithelial tumors. Rosai J, editor. Tumors of the Salivary Glands. Third series. Washington: AFIP, 1996;p.p.268-80.        [ Links ]

7. J. Azúa Romeo, J. Azúa Blanco. Tricks for obtaining better material in FNA. Acta Cytologica 2001;45:664-5.        [ Links ]