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Revista Española de Cirugía Oral y Maxilofacial

versión On-line ISSN 2173-9161versión impresa ISSN 1130-0558

Rev Esp Cirug Oral y Maxilofac vol.28 no.6 Madrid nov./dic. 2006

 

CASO CLÍNICO

 

Seguimiento radiológico en paciente con fibroma condromixoide del seno frontal. Diagnóstico diferencial, alternativas terapéuticas y revisión de la literatura

Radiological follow-up of a patient with chondromyxoid fibroma of the frontal sinus. Differential diagnosis, therapeutic alternatives and a revision of the literature

 

 

I. Zubillaga Rodriguez1, S. Heredero Jung2, M. Castrillo Tambay2, G. Sanchez Aniceto1, J.J. Montalvo3

1 Médico Adjunto
2 Médico Residente
3 Jefe de Servicio
Servicio de Cirugía Oral y Maxilofacial.
Hospital Universitario 12 de Octubre, Madrid. España

Dirección para correspondencia

 

 


RESUMEN

Introducción. El fibroma condromixoide es un tumor benigno de crecimiento lento y poco frecuente. Su incidencia en la región craneofacial es rara, especialmente en el seno frontal.
Objetivos. Presentamos el seguimiento a largo plazo de un paciente intervenido en relación a un fibroma condromixoide del seno frontal. Se discuten los distintos diagnósticos diferenciales y las alternativas terapéuticas.
Discusión. Desde el punto de vista de anatomía patológica es necesario hacer el diagnóstico diferencial con condrosarcoma, mixosarcoma, mixoma y cordoma. Desde el punto de vista radiológico, el diagnóstico de fibroma condromixoide ha de ser considerado en toda lesión ósea aislada con expansión u osteolisis, márgenes lobulados y septos intralesionales. El tratamiento del fibroma condromixoide incluye principalmente curetaje o resección en bloque, mientras que la radioterapia aislada no se considera de primera elección.
Conclusiones. La naturaleza benigna del fibroma condromixoide implica la importancia de evitar tratamientos radicales. El abordaje subcraneal se presenta como una alternativa válida para el tratamiento de lesiones localizadas en el seno frontal. Es fundamental un seguimiento clínico-radiológico adecuado para identificar precozmente posibles recidivas.

Palabras clave: Fibroma condromixoide; Seno frontal; Abordaje subcraneal.


ABSTRACT

Introduction. Chondromyxoid fibroma is a slow growing and rare benign bone tumor. Its location in the craniofacial skeleton is not common, especially in the frontal sinus.
Objectives. We present a long-term follow-up of a patient with a frontal chondromyxoid fibroma who was operated four years ago. We discuss the various differential diagnoses and possible treatments.
Discussion. The differential diagnosis includes chondrosarcoma, myxosarcoma, myxoma and chordoma. From the radiological point of view, chondromyxoid fibroma must be always considered as a diagnostic possibility when a solitary bone lesion appears with expansion or cortical osteolysis, lobulated margins and intralesional septi. Treatment includes curettage or monoblock resection with immediate bone graft reconstruction. Radiation therapy alone must not be considered as the first therapeutic possibility.
Conclusions. The benign nature of the tumor does not justify radical, unnecessary treatment. The subcranial approach is appropriate for lesions located in the frontal sinus. A clinical and radiological follow-up is needed to identify tumor relapse.

Key words: Chondromyxoid fibroma; Frontal sinus; Subcranial approach.


 

 

Introducción

El fibroma condromixoide es un tumor benigno de crecimiento lento descrito inicialmente por Jaffe y Lichtenstein1 en 1948. Es un tumor relativamente raro, con una incidencia menor del 1% de todos los tumores óseos.2 Se localiza fundamentalmente en las metáfisis proximales de los huesos largos, principalmente en tibia y fémur.3

Aproximadamente un 2% de todos los casos descritos se localizan en el esqueleto craneofacial, fundamentalmente a nivel mandibular,3 y podrían tener su origen en remanentes del cartílago de Meckel. El fibroma condromixoide tiene cierta predilección por localizarse en centros de osificación secundaria, o cerca de ellos.

Estos tumores se presentan principalmente durante la segunda y tercera décadas de la vida, aunque se han descrito casos en pacientes desde los 20 días de vida hasta los 79 años.4-5 En general no presentan predilección por uno u otro sexo, aunque en aquellos tumores de localización mandibular existe un predominio en relación de 2:1 por el sexo femenino.1

Este trabajo tiene por objeto presentar el seguimiento a largo plazo de un paciente con el diagnóstico de fibroma condromixoide del seno frontal, publicado anteriormente a modo de caso clínico enfocado desde un punto de vista anatomopatológico.6 Además, se realiza una revisión de la literatura, así como de los diagnósticos diferenciales y de las alternativas terapéuticas a tener en cuenta.

 

Caso clínico

El paciente es un varón de 46 años que había sido remitido al Servicio de Cirugía Oral y Maxilofacial Hospital Universitario 12 de Octubre (Madrid) por presentar una tumoración frontal supraciliar derecha de crecimiento lento y de aproximadamente 18 meses de evolución (Fig. 1). No refería antecedente traumático local ni otros antecedentes personales de interés. En la exploración física se objetivaba una lesión blanda a la palpación con aspecto de neoformación quística de aproximadamente 3 cm de diámetro. Era una lesión no dolorosa y sin signos locales de infección. No se apreciaba hipoestesia en el territorio de los nervios supraorbitario ni supratroclear.

 

 

En la radiología simple convencional se objetivaba una lesión redondeada y radiolúcida en seno frontal derecho, de aproximadamente 2,5-3 cm de diámetro. Posteriormente se solicitó un TAC del esqueleto craneofacial, apreciándose nuevamente una lesión radiolúcida y bien definida ocupando la mitad superior del seno frontal derecho. Aparentemente presentaba un aspecto quístico y provocaba osteolisis tanto de la pared anterior como de la pared posterior del seno frontal (Fig. 2). La impresión diagnóstica inicial fue de mucocele con comportamiento agresivo a nivel local y afectación de la duramadre frontal.

 

La intervención quirúrgica se realizó bajo anestesia general. Mediante una incisión bicoronal se abordó la lesión, que aparentemente era una masa sólida y sin cápsula (Fig. 3). Se tomaron biopsias intraoperatorias de los márgenes de la lesión, que fueron catalogados como tumor mesenquimal de agresividad local. Se realizó exéresis de la lesión tumoral mediante un abordaje subcraneal, incluyendo parte del hueso frontal circundante y del pericráneo, con preservación de la duramadre frontal (después de coagulación con bipolar) (Fig. 4). Posteriormente, se utilizó un colgajo de gáleapericráneo para obturar el seno frontal y aislar el defecto craneal (Fig. 5). Además, se utilizó un injerto óseo monocortical de calota parietal para el defecto óseo de la pared anterior del seno frontal. Tanto el injerto óseo como la osteotomía para el abordaje subcraneal se fijaron con placas de titanio de bajo perfil (1,0 mm) (Fig. 6).

 

 

En el examen macroscópico se describía la tumoración como una lesión violácea y nodular de 2,5 x 2,5 x 1 cm. Al corte, se manifestaba su aspecto fibroso, observándose en su interior una formación quística de 0,4 cm de diámetro.

Microscópicamente la lesión presentaba una morfología polilobulada, estando los lóbulos separados unos de otros por tejido conectivo ricamente vascularizado, pero con ausencia de vascularización en el interior de dichos lóbulos. Además, estos lóbulos presentaban un tamaño irregular y estaban constituidos por un estroma mixoide hierro coloidal positivo. En el seno de dicho estroma se podían observar células poligonales en lagunas, así como células fusiforme y estrelladas. Estas células se disponían más abundantemente en la periferia que en el centro de los lóbulos. No se observaron mitosis, pero si pequeñas calcificaciones y focos de necrosis.

La microscopía electrónica mostraba células estrelladas multipolares en el seno de un estroma fibromixoide, con un material algodonoso rodeando las membranas celulares. Las membranas celulares no presentaban estructuras de superficie y en el citoplasma no se evidenciaba aumento de ninguna de las organelas. El diagnóstico fue de proliferación mesenquimal con diferenciación condral.

Finalmente, el estudio de inmunohistoquímica reveló el diagnóstico de neoformación con fenotipo condral, lo que fue congruente con el diagnóstico histopatológico de fibroma condromixoide. Después de la intervención quirúrgica y de un postoperatorio sin complicaciones, el paciente fue dado de alta y controlado periódicamente. Se le realizó un TAC de control al cabo de 1 año (Fig. 7) sin evidenciarse alteraciones radiológicas sugerentes de una recidiva de la lesión. A los 2 años de la intervención, el paciente continuaba clínicamente asintomático (Fig. 8), con un TAC sin indicios de recidiva (Fig. 9). En el último TAC de control (Fig. 10), realizado a los 4 años del tratamiento quirúrgico, tampoco se observaron lesiones radiológicas sugerentes de una recidiva. Además, puede observarse el injerto óseo de calota fijado con titanio, material que no ha ocasionado intolerancia hasta el momento. El paciente continúa actualmente asintomático.

 

 

Discusión

Revisión de la literatura

En la clasificación de tumores óseos primarios fue Lichtenstein7 en 1951 quien describió por primera vez el fibroma condromixoide como una entidad patológica perteneciente al grupo de tumores benignos derivados de cartílago. Posteriormente, Jaffe,8 en 1958 recogió más de 30 casos con este diagnóstico.

En la mayoría de las series publicadas se incluyen casos de localización en extremidades inferiores, ya que la localización más frecuente del fibroma condromixoide es la zona metafisaria de los huesos largos de las extremidades inferiores, principalmente tibia y fémur. Así, Feldman y cols,5 (1970) recogen 207 casos; Salzer y Salzer-Kuntschik,9 (1965), 117 casos; Frank y Rockwood,10 (1969), 91 casos y Rahimi y cols,11 (1972) revisan 76 casos. Otras series con menor número de pacientes son los 41 casos recogidos por el Comité de Tumores Óseos de la Asociación Japonesa de Ortopedia, 12 y los 32 casos recogidos por Schajowicz y Gallardo (1971).13

El primer caso de fibroma condromixoide de localización craneofacial fue publicado en 1958 por Jaffé,8 quien recogió un caso de localización parietal. La localización craneofacial más frecuentemente afectada es la mandíbula,2 siendo el primer caso descrito en 1951 por Paul.14 Generalmente, la integridad del periostio evita la afectación extraósea, pero Lingen15 presentó en 1993 un caso de fibroma condromixoide mandibular con afectación extraósea en el momento del diagnóstico. Otras localizaciones dentro del esqueleto craneofacial que han sido descritas son: premaxila,16 base de cráneo,17-19 región occipital11 y espacio pterigopalatino.20

Respecto a la afectación del hueso frontal, ésta es una localización muy poco frecuente para el fibroma condromixoide. Los casos descritos en la literatura se esquematizan en la tabla 1.

Diagnóstico diferencial

Es necesaria una cuidadosa correlación de los hallazgos clínicos, radiológicos e histológicos para obtener un diagnóstico correcto.

De acuerdo con la definición de la Organización Mundial de la Salud,29 Se considera fibroma condromixoide como aquel tumor benigno caracterizado por la presencia de áreas de células estrelladas o festoneadas con abundante material mixoide o condroide intercelular, separadas por zonas ricas en células redondeadas con un número variable de células gigantes multinucleadas de diferentes tamaños.

La presencia de grandes células pleomórficas puede dar lugar a confusión con el condrosaroma. De hecho, uno de los mayores puntos de interés en el manejo de estos tumores es el diagnóstico diferencial con los condrosarcomas de bajo grado. Dicha entidad puede presentar también áreas mixoides prominentes, células periféricas con núcleos bizarros y células pleomórficas con núcleos hipercromáticos. 30 Los hallazgos histopatológicos de ambas lesiones son muy similares, sin embargo, los condrosarcomas de bajo grado típicamente carecen de los límites bien circunscritos que rodean la lesión, así como de los septos fibrosos que dividen en áreas (pseudolóbulos) al fibroma condromixoide. Además, en el fibroma condromixoide se observa un mayor celularidad y más células gigantes multinucleadas en la periferia tumoral.

Por otra parte, la positividad para S-100 apoya el origen cartilaginoso del fibroma condromixoide, ya que las áreas mixomatosas son negativas para dicha proteína. Sin embargo, hay que considerar que un resultado positivo para S-100 no excluye que la lesión sea un condrosarcoma, de ahí su escaso interés y baja sensibilidad para el diagnóstico diferencial de dichas lesiones.15

Estudios preliminares de la composición química del fibroma condromixoide revelan la presencia de niveles elevados de ácido glutámico en la matriz tumoral,2 hecho no observado en el condrosarcoma. La medida del contenido de ADN celular por citometría de flujo puede ser de ayuda para distinguir algunos tipos de neoplasias benignas de malignas. Las lesiones condroides benignas tienen un contenido normal de ADN (rango diploico). Aproximadamente el 60% de los condrosarcomas presentan un contenido anormal de ADN, hecho que no es observable en las neoplasias benignas. Así, mientras que un contenido normal de ADN no excluye el diagnóstico de condrosarcoma, un contenido anormal de ADN (aneuploidía) en una neoplasia condroide identifica al condrosarcoma.31

Cuando la matriz es menos condroide y predominantemente mixoide hay que establecer el diagnóstico diferencial con el mixosarcoma. El diagnóstico de mixoma puede ser excluido por la ausencia de reacción a la mucina de dicho tumor y además, la condensación de células tumorales en la periferia de la lesión está en contra del diagnóstico de mixoma.

Otro diagnóstico diferencial ha de establecerse con el cordoma, lesión tumoral que al igual que el condrosarcoma tiene un comportamiento más agresivo y es capaz de producir metástasis a distancia. Para diferenciar cordoma de fibroma condromixoide es importante considerar que el primero presental márgenes infiltrativos, una composición de células epiteliales anchas con citoplasma vacuolado o eosinofílico que forman nidos o cordones celulares y ausencia del componente fibroso de los fibromas condromixoides.

Desde el punto de vista radiológico, los hallazgos no son específicos, de ahí que sea necesario establecer el diagnóstico diferencial con las siguientes lesiones: granuloma de células gigantes, quistes óseos, encondromas, condroblastomas benignos, lesiones fibrosas benignas, quiste óseo aneurismático, displasia fibrosa monostótica, hiperparatiroidismo, mixoma y neurofibromatosis.32

Tratamiento

La elección del abordaje terapéutico más adecuado para el tratamiento del fibroma condromixoide continúa siendo controvertido. Básicamente, han sido empleadas dos modalidades de tratamiento: curetaje o resección en bloque, seguido de reconstrucción inmediata con injertos óseos. La radioterapia aislada no se considera como tratamiento de primera elección.

La naturaleza benigna del tumor con posibilidad de tratar con éxito la lesión tras una posible recurrencia, así como la deformidad estética y funcional que puede generarse tras la exéresis en bloque de la lesión, son los principales pilares que sostienen la defensa del curetaje como tratamiento de primera elección. Así, el curetaje con estrecho seguimiento posterior para poder tratar precozmente las recurrencias, es planteado como una excelente alternativa terapéutica por gran parte de los autores. Su indicación parece más clara para aquellas lesiones que afectan a los maxilares, dado que la resección en bloque puede ser un procedimiento demasiado radical teniendo en cuenta la potencial deformidad estética y funcional residual.

Por otra parte, una considerable tasa de recidiva tras curetaje (13- 22%)30 llevaría a plantear como primera posibilidad terapéutica una resección en bloque conservadora seguida de reconstrucción inmediata con injertos óseos. En este sentido, es importante señalar que la recidiva tumoral generalmente es debida a la reseción incompleta de las extensiones lobulares tumorales. Además, la tasa de recidiva se ve aumentada en presencia de los siguientes factores: pacientes jóvenes, patrón de crecimiento multinodular y presencia de contenido mucoso tumoral. Asimismo, algunos autores también recomiendan la resección en bloque frente al curetaje por la posibilidad de transformación maligna a condrosarcoma que presenta el fibroma condromixoide, si bien esta posibilidad es muy baja.

Tradicionalmente, la radioterapia ha sido considerada de dudosa utilidad en el tratamiento del fibroma condromixoide, puesto que se relacionaba con generar una predisposición para la degeneración maligna de la lesión. Sin embargo, estudios recientes28 proponen la utilidad de la radioterapia como tratamiento coadyuvante en lesiones de localización craneofacial que no pueden resecarse de forma completa, manteniendo que solamente hay dos casos bien documentados en la literatura de degeneración maligna tras radioterapia, frente a un caso de degeneración maligna espontánea.

Seguimiento radiológico

En este artículo presentamos el caso de fibroma condromixoide frontal con el mayor seguimiento a largo plazo de la literatura. Después del tratamiento aplicado, con resección completa de la lesión, el paciente continúa asintomático y sin evidencia radiológica de una recidiva de la enfermedad. Además, durante su seguimiento no se han objetivado complicaciones asociadas a la intervención quirúrgica.

Es fundamental un seguimiento clínico-radiológico adecuado para identificar precozmente las recidivas. Debido a la baja incidencia de estas lesiones en la región craneofacial no es posible hacer protocolos de manejo. Sin embargo, en la mayoría de los casos publicados en la literatura las recidivas ocurren durante el primer año del postoperatorio.28 Por tanto, es necesario hacer revisiones periódicas, con TAC anuales de control, especialmente durante los primeros años tras la intervención quirúrgica.

 

Conclusiones

El fibroma condromixoide debe ser siempre considerado como una posibilidad diagnóstica al evaluar una lesión ósea solitaria con destrucción geográfica y márgenes lobulados, septos intralesionales, expansión u osteolisis cortical y/o rebordes escleróticos, especialmente en pacientes que se encuentran entre la segunda y tercera décadas de la vida.

Generalmente, la integridad del periostio evita la afectación extraósea.

La naturaleza benigna del fibroma condromixoide implica la importancia de evitar tratamientos radicales innecesarios. Siempre que sea posible y pueda hacerse sin causar demasiada morbilidad, debe ser escindido con márgenes suficientes para evitar la recidiva tumoral. Además, si es necesario la reconstrucción con injertos óseos debe hacerse de inmediato tras la resección.

El abordaje subcraneal se presenta como una alternativa válida para el tratamiento de lesiones localizadas en el seno frontal.

Una cuidadosa correlación de los hallazgos clínicos, radiológicos e histológicos debe ser establecida para obtener un adecuado y definitivo diagnóstico y tratamiento que evite la recidiva tumoral.

Es imprescindible un seguimiento radiológico periódico para diagnosticar de forma precoz las posibles recidivas.

 

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Dirección para correspondencia:
Dr. I. Zubillaga Rodríguez
Servicio de Cirugía Oral y Maxilofacial
Hospital Universitario 12 de Octubre
Avda. de Andalucía km 5.400
28041 Madrid, España
Email: ignaciozubillaga@yahoo.es

Recibido: 19.10.05
Aceptado: 06.10.06

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