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Revista Española de Cirugía Oral y Maxilofacial

versión impresa ISSN 1130-0558

Rev Esp Cirug Oral y Maxilofac vol.31 no.4  jul./ago. 2009

 

CASO CLÍNICO

 

Úlcera eosinófila de la mucosa oral

Eosinophilic ulcer of oral mucosa

 

 

A.C. Bencini1. C.A. Bencini2, V. Strada3, M. Florencia Soldavini4, G.M. Bruno4, M.F. Cordeu4, M.A. Cotignola4

1 Cirujano Bucomaxilofacial. Presidente Electo de la Sociedad Argentina de Cirugía y Traumatología Bucomaxilofacial. Encargado del área de Cirugía Bucomaxilofacial en el H.I.E.A. y C. San Juan de Dios de la Plata, Argentina. Miembro de la SACyTBMF; ALACIBU; SECOM; IAOMS.
2 Cirujano Bucomaxilofacial. Prof. Titular de Cirugía B Facultad de Odontología de la Universidad Nacional de La Plata, Argentina. Prof. Consulto en Cirugía BMF del Servicio de Odontología y Cirugía Bucomaxilofacial del H.I.E.A. y C. San Juan de Dios de la Plata, Argentina. Miembro de la SACyTBMF; ALACIBU; SECOM; IAOMS.
3 Médica patóloga – H.I.E.A. y C. San Juan de Dios de la Plata, Argentina.
4 Miembros del Servicio de Odontología y Cirugía Bucomaxilofacial del H.I.E.A. y C. San Juan de Dios de la Plata, Argentina.

Dirección para correspondencia

 

 


RESUMEN

La Úlcera Eosinófila de la Mucosa Oral, es una entidad poco frecuente, pobremente descrita en la literatura mundial. Se define como una lesión benigna autolimitada que si bien puede presentarse en distintas áreas de la cavidad bucal, presenta una marcada predilección por la mucosa ventral de la lengua. Clínicamente, se presenta como una lesión ulcerada de bordes indurados y sobreelevados. Los hallazgos histopatológicos son característicos y consisten en un infiltrado mixto rico en eosinófilos, acompañado de una población de grandes células mononucleadas. Recientes artículos basados en estudios inmunohistoquimicos, permiten afirmar la presencia de grandes linfocitos atípicos CD30+ y por lo tanto, incluir esta lesión en el espectro de las entidades simuladoras de desordenes linfoproliferativos.
A pesar de esto, el mecanismo etiopatogenico permanece oscuro y el trauma local juega un rol todavía no dilucidado; aunque se halla presente en la mayoría de las publicaciones, explicando el fenómeno como un mecanismo reactivo. La importancia de esta lesión, radica en su diagnostico diferencial por su semejanza clínica al carcinoma espinocelular, histoplasmosis, chancro sifilítico, Úlcera tuberculosa, carcinoma epidermoide y otras.
En nuestro trabajo se revisa la literatura y se discuten la características clínicas, histopatológicas y alternativas terapéuticas, a partir del artículo de un caso clínico en una paciente joven, que luego de la biopsia escisión como método para el diagnostico de certeza, se produce una recidiva de la lesión; lo que orientó el tratamiento hacia la cirugía combinada con corticoterapia local intralesional, logrando su remisión.

Palabras clave: Terceros molares; Colgajo lineal; Colgajo triangular; Edema; Trismus; Dolor.


ABSTRACT

Eosinophilic Ulcer of the Oral Mucosa, an entity, poorly deciphers in world-wide literature. It is defined as a self-limited, benign injury that although it can appear in different areas of the buccal cavity it presents a noticeable predilection via the ventral mucosa of the tongue. Clinically, one looks like an ulcer with hard and risen edges. The histo-pathological findings are typical and consist of a rich infiltrated mix of eosinophils, as well as a population of large mononuclear cells. Recent reports based on immunohistochemical studies allow us to confirm the presence of large atypical lymphocytes CD30+ and therefore include this lesion injury in the spectrum of lympho proliferative disorder simulators. Despite this the etiopathogenic mechanism remains unknown and local trauma still plays an unexplained roll; although the majority of publications have explained the phenomena as a reactive mechanism. The importance of this injury is established by its differential diagnostic because of its clinical similarity to Spinocellular Carcinoma, Histoplasmosis, syphilitic chancre, Ulcer Tuberculosis, Epidermoid Carcinoma and others. In our work the literature is reviewed and clinical characteristics, histo-pathologies and alternative therapies are discussed. We use the case of a young patient who has a biopsy in an effort to diagnose with certainty has a relapse of the lesion which directs the treatment towards combined surgery and local intra lesion cortico therapy which led to successful remission.

Key words: Ulcer; Eosinophils; Lympho proliferative disorders; Differential diagnostic.


 

Introducción

La palabra úlcera es utilizada para definir "la pérdida de sustancia de evolución crónica, que afecta el corion y no cicatriza." (Grinspan, D.; 1975).

La Úlcera Eosinófila de la Mucosa Oral (UEMO), es una entidad benigna, infrecuente, caracterizada por ulceras únicas o múltiples, de bordes elevados e indurados, sin eosinofilia en sangre. Es poco descripta en la literatura y a lo largo del tiempo ha recibido distintas denominaciones como xantoendotelioma, xantoma juvenil, xantogranuloma, granuloma eosinofilo diutium de la lengua y finalmente, úlcera Eosinófila de la mucosa oral.

En la publicación de la Revista de la Sociedad Argentina de Dermatología del año 2002,1 se incluye a la úlcera eosinófila de la mucosa oral dentro de la clasificación de Fitzpatrick (Tabla 1), de enfermedades eosinófilas cutáneas, en el grupo 1 donde los eosinófilos forman parte del patrón diagnostico-histológico, subgrupo 1b, caracterizado por eosinofilia tisular.

Puede aparecer en cualquier grupo etario, sin distinción de sexo y su localización más frecuente es la mucosa de la lengua.

La mayoría de los autores, coinciden en que su etiopatogenia es traumática como plantean en 1964, Baskar y Lilly,2,3 o que por lo menos, el factor traumático seria determinante en el daño tisular. De hecho, esta entidad fue descrita en primera instancia en 1881, por un medico italiano, Antonio Riga,3 y los estudios histológicos con los casos fueron publicados por F. Fede en 1890; de allí que se llamo enfermedad de Riga-Fede. Esta patología es la expresión de la úlcera eosinófila de la mucosa oral en los niños, provocada por el trauma de los movimientos de succión sobre los incisivos inferiores, en la lactancia.

Otros, proponen un mecanismo mas complejo de inmunidad mediada por linfocitos T.

Recientemente, gracias a las técnicas de inmunohistoquímica se ha podido demostrar que al menos en algunos casos, existe una proliferación de linfocitos T CD30 positivos, que puede ser clonal o no; incluyendo a la UEMO en el espectro de los desordenes linfoproliferativos.6 Pero ciertamente, la etiología es desconocida aún.

Dentro de las patologías que presentan una úlcera como lesión elemental, en la cavidad bucal, se puede realizar el diagnóstico diferencial con carcinoma espinocelular, sífilis, úlcera traumática, tuberculosis, histoplamosis y otras.8,9,11

 

Material y método

En agosto de 2005, se presentó al Servicio de Odontología y Cirugía Bucomaxilofacial del Hospital Interzonal Especializado en Agudos y Crónicos San Juan de Dios de La Plata, Buenos Aires, Argentina; una paciente de sexo femenino, de 13 años de edad, 53 kilos de peso, contextura mediana, procedente de la localidad de Madariaga, interior de la provincia de Buenos Aires, con una lesión ulcerada en la lengua de cuatro meses de evolución, detectada por la paciente.

La paciente no presenta antecedentes personales ni familiares de enfermedad alguna. Manifiesta que hace aproximadamente 4 meses detecto una lesión en la lengua (sin observarla en otra parte del cuerpo), por la que concurrió a la consulta con diferentes médicos y odontólogos quienes en varias ocasiones, medicaron con colutorios antisépticos, antivirales (en crema y comprimidos), corticoides por vía oral, antimicóticos, sin lograr una remisión completa en ninguno de los casos.

A la inspección clínica se observa una úlcera en la cara ventral de la lengua de aproximadamente 1,5 x 2 cm, de bordes sobreelevados, eritematosos, no hemorrágica y de fondo blanquecino (Fig. 1). A la palpación sus bordes son indurados, no así el centro de la lesión. La úlcera se presenta móvil y sin adherencia en profundidad. La paciente no manifiesta dolor espontáneo ni a la palpación. No se perciben adenopatías locales ni regionales. No se observan anomalías dentarias, ni bordes incisales filosos en las piezas anteroinferiores, con oclusión clase I de Angle. Los estudios de laboratorio se encuentran sin particularidades, salvo una eritrosedimentacion de 46 mm en la primera hora (método de Westergreen).

Tratamiento

Bajo premedicacion (amoxicilina + ácido clavulánico 2 g, 1 h. antes) y anestesia local (carticaina 4 %) se realiza biopsia escisión circunscribiendo la lesión (Figs. 2 y 3). Se envía la muestra operatoria a estudio anatomopatológico, solicitando estudio micológico y viral para descartar etiología micótica o viral; cuyos informes mostraron resultados negativos. Mientras que el diagnostico anatomopatológico es: úlcera eosinófila de lengua.

Evolución

A las 4 semanas del postoperatorio la paciente presenta recidiva de la lesión, de mucho menor tamaño que la lesión primaria (Fig. 4), por lo que se indica una nueva biopsia escisional, pero en esta ocasión se divulciona en un plano más profundo (Fig. 5) para eliminar la rabdomiositis producida por los eosinófilos (Med Cutan Iber Lat Am 2003;31:213-4); la cual ratifica el diagnóstico de úlcera eosinófila. A los 21 dias de esta ultima intervención, muestra una nueva recidiva. Por tal motivo se decide realizar corticoterapia intralesional, submucosa preferentemente, con Acetato de Betametasona 3 mg/ml-Fosfato disódico de Betametasona 3,9 mg/ml a la dosis de 1 ml más 1 ml de carticaína 4 % por cm2 que abarque la lesión, cada 7 días (Fig. 6); obteniendo una excelente respuesta a la terapéutica. La lesión se redujo en casi un 75% en la segunda semana (Fig. 7); con una remisión completa de la lesión a los 45 días de la primera infiltración (Fig. 8).

 

Discusión

La úlcera eosinófila de la mucosa oral es motivo de controversia entre patólogos, dermatólogos, clínicos y cirujanos a la hora de establecer su etiología y tratamiento.

La lesión consiste en un proceso inflamatorio benigno y poco frecuente, caracterizado por una ulceración única de bordes netos, a veces indolora, ubicada en la cara ventral de la lengua en el mayor porcentaje de los casos.

Muchos autores asignan a esta entidad una etiología netamente traumática, y afirman que seria la expresión en adultos de lo que seria la úlcera o enfermedad de Riga-Fede en los niños. (González, J.A.; et al. 2003) (Elzay, R. 1983).14,15

Las causas que producen úlceras en la mucosa oral son múltiples: trauma químico, físico y térmico; agentes infecciosos (bacterias, virus, hongos, parásitos, etc.); reacciones alérgicas; neoplasias malignas y benignas; enfermedades sistémicas; trastornos psicosomáticos (aftas recidivantes, aftas mayores, etc.); desordenes linfoproliferativos (úlcera eosinofila, etc.).

En la mayoría de los estudios se postula al trauma como agente etiológico, Bhaskar y Lilly produjeron úlceras eosinófilas en forma experimental induciendo trauma con pinzas en lenguas de ratas.2

Otros autores (incluso nosotros) afirman que esta lesión es producto de un complejo e intrincado fenómeno relacionado con desordenes linfoproliferativos (con expresión de linfocitos CD-4; CD-8; CD-3; CD-1a y ocasionalmente linfocitos CD-30+ (Ki-1) en el 70% de los casos) y que gracias a las actuales técnicas para el estudio inmunohistoquímico con las que se cuenta en la actualidad se está descubriendo su verdadera etiopatogenia.6,12

La úlcera Eosinófila de la mucosa oral tanto en infantes como adultos y ancianos ha sido descrita mayormente en la lengua. Elzay en una serie de 70 casos encontró 37 en dicho órgano, y en un rango de edades de entre 1 mes de vida a 82 años.15

El papel que juegan los eosinófilos en este tipo de lesiones no está bien establecido. Si bien se conoce que en los modelos de curación de heridas en animales, estas células normalmente producen TGF-a y TGF-ß1 que son importantes en el proceso de curación de heridas; en el caso de la úlcera Eosinófila de la mucosa oral en humanos la síntesis de estos factores no es significativa lo que explicaría en parte el retraso de curación de estas ulceras. Sumado a esto merece destacarse el deposito de fibrina y coágulos en los vasos sanguíneos lo que interfiere aun más en el proceso cicatrizal.

En algunos casos suele curar en forma espontánea entre unos días a un año. La recurrencia suele ser frecuente y se ha descrito en reportes aislados.10,12,13,15. Mezei y col. en su revisión encontraron recidivas en un 15% de los casos.11

El caso que presentamos ilustra las características clínicas y evolutivas, junto a su tratamiento de una lesión ulcerativa, aparentemente linfoproliferativa, que en un corto periodo de tiempo alcanzo un gran tamaño que no respondía al tratamiento con antibiótico, antivirales, etc., cuyo diagnóstico histopatológico correspondió a úlcera eosinófila de la mucosa oral.

Se han propuesto numerosas alternativas terapéuticas como antibióticos, criocirugía, cirugía, corticoides, cirugía combinada con corticoterapia intralesional (Ficarra, G; et al. 1997)9 y el simple control clínico esperando la remisión espontánea. Todos los antes descriptos, han sido presentados en la literatura con resultados exitosos.

En nuestro caso optamos por la cirugía combinado con corticoterapia intralesional, obteniendo un excelente resultado.

 

Conclusión

Es de gran importancia el diagnóstico certero de esta patología debido a su similitud clínica con otras entidades, que responden a un tratamiento y evolución completamente diferentes.

No existe un protocolo único de tratamiento para esta lesión por sus características y por su escasa presentación. Creemos conveniente evaluar cada paciente en particular y tener en cuenta: el tamaño de la lesión, su ubicación, tiempo de evolución, edad, hábitos del paciente, recidivas, etc.; ya que en la mayoría de las publicaciones resulta tener una etiología traumática, donde bastaría con eliminar la causa y esperar su remisión espontánea. En el caso de nuestra paciente, la lesión es linfoproliferativa; por tal motivo se opto por la cirugía combinada con corticoterapia intralesional, con la cual se obtuvieron los resultados esperados.

 

Bibliografía

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Dirección para correspondencia:
Prof. Dr. Adrián Carlos Bencini
Diagonal 74 nº 2571 entre 20 y 21
CP1900 La Plata. Buenos Aires. Argentina
Tel/fax: 54 221 451 18 59
e-mail: adrianbencini@speedy.com.ar

Recibido: 04.06.2007
Aceptado: 5.10.2008

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