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Revista Española de Cirugía Oral y Maxilofacial

versão On-line ISSN 2173-9161versão impressa ISSN 1130-0558

Rev Esp Cirug Oral y Maxilofac vol.31 no.6 Madrid Nov./Dez. 2009

 

CASO CLÍNICO

 

Malformación vascular intraósea en el maxilar que se presenta en forma de sangrado gingival

Intra-osseous vascular malformation in the maxilla

 

 

Naveenjayakumar1, N. Vivek1, Pradeep1, Nithin1, P. Salins2, Subhashraj1

1 MDS
2 MDS FDS, FFDRCS, Dip Med(Aus), Jefe del Dpto.
Dpto. de Cirugía Maxilofacial y Cirugía de la Base del Cráneo, Facultad de Odontología y Hospital Meenakshi Ammal, Chennai 600095, India.

Dirección para correspondencia

 

 


RESUMEN

Las malformaciones arterio-venosas intraóseas (MAVs) en la región maxilofacial son entidades clínicas poco frecuentes. Ofrecen una amplia gama de presentación clínica y no siempre se diagnostican sin sorpresa. El tratamiento de estas lesiones siempre ha representado un reto para el cirujano debido a su intensa vascularización y a la elevada incidencia de recurrencia. Se presenta el caso de una malformación arterio-venosa intraósea en el maxilar superior que se manifiesta como sangrado gingival, cuyos exámenes radiológicos de rutina no fueron concluyentes. Se llevó a cabo la excisión quirúrgica y el empaquetado del hueso con cera, y se realizó el seguimiento del paciente durante 1 año sin que se produjera recurrencia.
Las malformaciones vasculares deben tenerse en consideración en el diagnóstico diferencial del sangrado gingival con radiografías dentales no concluyentes.

Palabras clave: Intraosseous vascular malformations; Maxillary vascular lesions.


ABSTRACT

Intraosseous arterio-venous malformations (AVM) in the maxillofacial region are rare clinical entities. They have a wide range of clinical presentation and are not always diagnosed without a surprise. Treatment of these lesions has always been a challenge to the surgeon due to extreme vascularity and the high recurrence rate.
The case presented is that of an intraosseous arterio-venous malformation in the maxilla that started as gingival bleeding and routine radiographic examinations were inconclusive. Surgical excision and bone wax packing was performed there were no recurrences during 1-year of follow-up.
Vascular malformations may be considered in differential diagnosis of gingival bleeding with inconclusive dental radiographs.

Key words: Intraosseous vascular malformations; Maxillary vascular lesions.


 

Introducción

Los trastornos vasculares son algunos de los tumores de tejidos blandos más frecuentes en niños y adultos jóvenes. Más del 60% se presentan en cabeza y cuello.1 La mayoría de las lesiones en esta región se producen a nivel del cuero cabelludo y en piel, siendo muy rara la afectación de la mandíbula. Concretamente, la prevalencia de lesiones en el maxilar superior es la mitad de las de la mandíbula.2 Las lesiones con afectación de hueso y tejidos blandos, como en el caso que presentamos, es muy poco frecuente.3 La hemorragia es la forma de presentación más frecuente de una malformación vascular en la región maxilofacial.4 Se presenta un caso de malformación arterio-venosa intraósea en el maxilar superior bajo forma de sangrado gingival.

 

Caso clínico

Una mujer sana de 24 años de edad acudió por sangrado gingival en los dientes postero-superiores derechos durante los últimos 6 meses. La paciente también refería episodios de dolor leve y una gradual desviación de los dientes. No hubo signos de fiebre o pus.

Un examen general sistémico de la paciente no reveló ninguna anomalía. La exploración local reveló una inflamación difusa de 1 x 3 cm en el alvéolo correspondiente a los molares superiores derechos. La hinchazón era más prominente en la cara vestibular (Fig. 1). La superficie aparecía rugosa y eritematosa. No había pulsaciones visibles en la lesión. Los dientes mencionados se desviaban hacia el paladar. A la palpación, la hinchazón mostraba una consistencia dura. Los tres dientes afectados no respondían al calor, ni al frío ni a estímulos electricos de la pulpa. La ortopantomografía no fue concluyente. Una tomografía computerizada (TAC) con contraste mostró una masa de tejido blando en el alveolo maxilar derecho, sin erosión ósea (Fig. 2). Las exploraciones radiológicas y los exámenes hematológicos de rutina, incluyendo pruebas de coagulación, no revelaron ninguna anomalía.

 

Basándose en los hallazgos clínicos, radiológicos y en el TAC, se realizó un diagnóstico provisional de lesión de células gigantes, y se hizo una biopsia incisional de la encía vestibular. Fue evidente el aumento marginal del sangrado intraoperatorio, pero se atribuyó a la inflamación.

El informe anatomopatológico de la muestra reveló tejido conectivo fibrovascular con agregados de numerosos capilares y vénulas endoteliales dilatados sugestivo de MAV. Tras consultar con un radiólogo intervencionista, se decidió y practicó la resección de la lesión bajo anestesia general. La única muestra incluía encía vestibular y palatina, alvéolos, y los dientes afectados. Se consiguió la hemostasia y el defecto se cerró por primera intención mediante el avance del paladar y la mucosa bucal. El periodo perioperatorio y la recuperación transcurrió sin incidentes y de forma confortable para el paciente.

El análisis anatomopatológico de la muestra fue muy similar al de la biopsia incisional y reveló numerosas arteriolas y vénulas intercaladas entre las trabéculas óseas, que se extendían hasta la encía sugiriendo malformación arterio-venosa (Fig. 3).

A la paciente se le realizó un seguimiento por un período de 1 año sin observarse recidiva (Fig. 4).

 

Discusión

Las anomalías vasculares han planteado tradicionalmente un dilema diagnóstico y terapéutico para la comunidad quirúrgica. La importancia de una buena clasificación sigue siendo una prioridad en la literatura y sin embargo aún se puede encontrar gran cantidad de información errónea. Una correcta clasificación facilita la comunicación entre los profesionales, mejora la comprensión del paciente de su problema, y es fundamental para aplicar el tratamiento más adecuado y beneficioso en cada caso. Es sumamente importante que estas lesiones sean diagnosticadas correctamente ya que el tratamiento y el pronóstico son diferentes en cada tipo de alteración.

Un sistema de clasificación bien acogido fue publicado por Mulliken y Glowacki5 y Finn et al en 1982.6 En este caso, las anomalías vasculares se dividen en hemangiomas y malformaciones vasculares. Los hemangiomas son tumores formados a partir de los capilares. Crecen mediante proliferación endotelial activa en oposición a la expansión de los conductos vasculares que se producen en las malformaciones vasculares. Los hemangiomas crecen de forma intermitente durante los primeros 10 a 12 meses de vida y luego pasan por un período de reposo pudiendo eventualmente involucionar. La involución puede tardar varios años y con frecuencia resulta incompleta, dejando al niño con cicatrices y deformaciones, así como con un trauma psicológico.

Las malformaciones vasculares están formadas por vasos ectásicos (venosos, arterio-venosos, o linfáticos). Se presentan en el nacimiento, aunque muchas no llegan a ser evidentes clínicamente hasta mucho más tarde en la infancia. Se pueden extender o aumentar de tamaño tras un traumatismo, una infección o por cambios endocrinos (por ejemplo, en el embarazo y la pubertad).7 Los vasos no proliferan, pero continúan expandiéndose durante toda la vida y nunca involucionan.8,9

Se pueden clasificar en lesiones de bajo flujo (malformaciones capilares, malformaciones linfáticas y malformaciones venosas) y lesiones de alto flujo (malformaciones arterio-venosas [MAVs], fístulas arterio-venosas), de acuerdo a las características del flujo de sangre.10 Las malformaciones arterio-venosas (MAVs) son un grupo de alteraciones, que pueden tener diversos efectos sobre el paciente que van desde la desfiguración hasta riesgos con una morbilidad que puede ser letal. Descritas inicialmente por Hunter en 1757, las MAVs son esencialmente una comunicación anómala entre una arteria y una vena, resultando en un bypass sobre el capilar.11 Éstas son lesiones de alto flujo de etiología incierta, pero tienden a comportarse de manera agresiva con un crecimiento impredecible y destrucción tisular. Estas malformaciones también parecen tener mayor incidencia en la mujer (1,5: 1). Se diferencian claramente de las fístulas arterio-venosas, así como de otras anomalías, pero sin embargo, la literatura sigue reflejando una terminología poco precisa, así como planteamientos terapéuticos ineficaces debido a la falta de comprensión de esta patología.

La MAV se presenta frecuentemente en extremidades, cabeza y cuello, y en los pulmones. Sin embargo, las lesiones de la región oral y maxilofacial son poco frecuentes pero pueden dar lugar a urgencias dentales. Una revisión de la casuística realizada por Lamberg et al.12 reveló que las malformaciones vasculares intraóseas de la región maxilofacial se descubren a menudo como resultado de una extracción dental o por exfoliación con consecuencia de hemorragia potencialmente letal, al no tener el cirujano oral conocimiento previo de la lesión.

Los síntomas más comunes de presentación son dolor, úlceras, hemorragia, que aumentan la disfunción y la deformidad. La exploración física suele revelar una masa pulsátil suave, mal definida, con cambios de coloración en la piel o mucosa que la recubre y en ocasiones con úlcera. En nuestro caso no se sospechó inicialmente una MAV debido a la ausencia de ninguno de estos hallazgos clásicos. El diagnóstico se suele realizar basándose en la historia clínica y en el examen físico, pero el diagnóstico por la imagen puede resultar de gran valor en el desarrollo y aplicación del plan de tratamiento.

La resonancia magnética (RM) puede resultar confusa en las MAVs debido a que las lesiones tienden a ser difusas y el nidus no es fácil de definir.13 Recientemente, estos resultados atípicos fueron descritos por Khong et al.14 que examinaron las RM de pacientes con lesiones linguales de alto flujo. Encontraron que en muchos casos, los hallazgos de las RM en pacientes con MAV pueden no ser concluyentes y pueden simular hemangiomas. La angiografía por RM está ganando adeptos al ser un método no invasivo de mapeo de la irrigación arterial y del drenaje venoso, así como para visualizar el nidus.15 La angiografía ha sido la prueba estándar tradicional para visualizar el nidus y en los últimos años ha sido crucial para la embolización del nidus.

Se ha debatido en la literatura la utilidad de la angiografía preoperatoria y la embolización selectiva. Aunque algunos autores recomiendan la embolización por punción directa de la MAV intraósea16 o la ligadura de la carótida externa, otros afirman que el control vascular proximal no es necesario si se reseca un margen adecuado de hueso normal.17 El radiólogo intervencionista que participaba en nuestro caso no estaba a favor de realizar angiografía y embolización debido al pequeño tamaño y al cierre óseo total de la lesión. Estos factores ayudaron de hecho a que el cirujano pudiera controlar de forma óptima el caso con un mínimo sangrado intraoperatorio.

Las MAVs intraóseas con participación de los maxilares frecuentemente se complican por la afectación de los tejidos blandos circundantes, una conducta terapéutica agresiva y su tendencia a recurrir.18

Nuestra paciente ha sido sometida a un año de seguimiento sin haberse observado signos clínicos de recurrencia.

 

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Dirección para correspondencia:
Dr. Naveenjayakumar, MDS
Reader, Department of Maxillofacial and Skull-base Surgery,
Meenakshi Ammal Dental College, Maduravoyal,
Chennai 600095, India.
E-mail: naveenkumarj@hotmail.com

Recibido: 30/09/2008
Aceptado: 30/11/2009

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