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Revista Española de Cirugía Oral y Maxilofacial

versão On-line ISSN 2173-9161versão impressa ISSN 1130-0558

Rev Esp Cirug Oral y Maxilofac vol.40 no.3 Barcelona Jul./Set. 2018

http://dx.doi.org/10.1016/j.maxilo.2017.03.002 

Originales

Mixoma odontogénico: presentación de una serie de 4 casos clínicos y revisión de la literatura

Odontogenic myxoma: Presentation of a series of 4 clinical cases and review of the literature

Susan Díaz-Reveranda  , Luis Naval-Gíasa  , Mario Muñoz-Guerraa  , Raúl González-Garcíab  , Jesús Sastre-Péreza  , Francisco José Rodríguez-Campoa 

a Servicio de Cirugía Oral y Maxilofacial, Hospital Universitario de La Princesa, Madrid, España

b Servicio de Cirugía Oral y Maxilofacial, Hospital Infanta Cristina, Badajoz, España

RESUMEN

Objetivo:

El objetivo de este artículo es presentar 3 casos de mixoma odontogénico (MO), un caso de fibromixoma (FM) y una revisión sistemática de la literatura de MO y FM, enfocándonos especialmente en la epidemiología y tratamiento.

Métodos:

Se revisan todos los casos de MO y FM tratados en nuestro hospital. Se buscó en la base de datos de PubMed utilizando las palabras clave MESH: mixoma odontogénico, mixofibroma odontogénico, fibromixoma odontogénico, desde enero del año 2010 hasta octubre del 2016.

Resultados:

Se presentan 4 casos clínicos intervenidos en nuestro servicio. Tres de ellos se resecaron y fueron reconstruidos con colgajo de peroné, en el otro se realizó legrado; ninguno presentó recidiva. De los 281 estudios iniciales identificados en PubMed, solo 24 cumplieron con los criterios de inclusión de nuestra investigación; la edad media de los pacientes fue de 32,6 años, eran mujeres el 59%, la localización fue mandibular posterior en el 54% de los casos y hubo recidiva solo en un caso. Para FM identificamos 5 artículos, de los cuales el 50% eran mujeres con una edad media de 16,5 años; el 80% fueron tratados con enucleación y legrado, sin recurrencia.

Conclusión:

El MO es un tumor poco frecuente, con una variante llamada FM aún más infrecuente y que no es tan recidivante como se describe. La elección de tratamiento depende de ciertas variables como son la localización, la edad del paciente y las necesidades reconstructivas.

Palabras clave: Mixoma odontogénico; Fibromixoma; Mixofibroma; Tumores odontogénicos

ABSTRACT

Purpose:

The aim of this work is to report 3 cases of odontogenic myxoma (OM), one case of fibromyxoma (FM), and a review of the literature as regards the epidemiology and treatment of OM and FM.

Methods:

A study was conducted on all cases of OM and FM treated in our hospital. A search was made in PubMed database using the MESH keywords: «odontogenic myxoma» «odontogenic myxofibroma», «odontogenic fibromyxoma», from January 2010 to October 2016.

Results:

Of the 4 cases managed in our hospital, 3 of them were resected and reconstructed with fibula flap, and the other one was managed by legrado, with no recurrences. From the first 281 initial papers identified in PubMed, only 24 fulfilled the inclusion criteria of our study. The mean age of patients was 32.6 years, of whom 59% were women, and with posterior mandibular localitation in 54% of the cases and occurrence in only one case. As regards FM, 5 articles were identified in which 50% were women with a mean age of 16.5 years, and 80% were treated by enucleation and legrado with no recurrences.

Conclusions:

OM is a rare tumour, with a variant called FM that is less common and not as recurrent as described. The choice of treatment should depend on variables such as location, age, and the aesthetic needs of the patient.

Keywords: Odontogenic myxoma; Fibromyxoma; Myxofibroma; Odontogenic tumours

Introducción

El mixoma odontogénico (MO) es un tumor óseo de origen mesenquimal, benigno, poco frecuente, localmente invasivo, que representa del 3 al 6% de todos los tumores odontogénicos1-3. Su principal localización es mandibular4. Es con frecuencia asintomático y es diagnosticado incidentalmente por radiografías, en las que se presenta como una imagen radiolúcida multilobulada en «pompas de jabón»5. La mayoría son diagnosticados entre la segunda y tercera décadas de la vida3. Hay una variante llamada fibromixoma (FM), en la cual se evidencia un alto contenido de fibras de colágeno dispersas en el estroma mixoide. Su comportamiento es similar al del mixoma6.

Se dice que estos tumores tienen una alta tasa de recurrencia7,8. El tratamiento varía desde una simple enucleación y legrado hasta resecciones segmentarias que precisan reconstrucciones microvasculares y otros procedimientos como la distracción osteogénica y el transporte óseo. El injerto microvascularizado de peroné como método de reconstrucción maxilomandibular constituye un procedimiento eficaz y predecible, que aporta buenos resultados. Sin embargo, la distancia vertical al plano oclusal puede ser significativa, por lo que se utiliza la técnica de «doble barra»9 y la distracción osteogénica vertical del peroné, con lo que se consigue un mejor plano oclusal10.

El objetivo de este artículo es presentar 3 casos de MO y un caso de FM, que fueron tratados en nuestro Servicio de Cirugía Oral y Maxilofacial mediante diversos métodos, en el contexto de una revisión sistemática de la literatura, enfocándonos especialmente en la epidemiología y tratamiento.

Materiales y métodos

Se realizó una revisión sistemática de la literatura con la base de datos de PubMed sobre MO y FM por separado. Se incluyeron los artículos publicados desde enero del año 2010 hasta octubre del 2016, utilizando las palabras clave MESH mixoma odontogénico, mixofibroma odontogénico, fibromixoma odontogénico, que describían en su presentación de los casos clínicos la edad, el sexo, la localización del tumor (maxilar/mandibular), el tratamiento (radical/conservador), la recurrencia y el período de seguimiento; fueron excluidos aquellos que no cumpliesen con todas esas variables. Se revisaron todos los casos tratados en nuestro servicio desde enero de 2000 hasta septiembre de 2016.

Caso clínicos

Caso clínico 1

Mujer de 18 años sin antecedentes médico-quirúrgicos de interés, asintomática, remitida a la consulta de Cirugía Maxilofacial por presentar como hallazgo casual en la ortopantomografía (OPG) una imagen radiolúcida, multilobulada, en cuerpo mandíbular izquierdo, desde la pieza dentaria 34 hasta la 37 (fig. 1), sin alteraciones a la exploración intraoral. Con la sospecha de quiste odontogénico, se realizó exodoncia de los dientes 36 y 37, más legrado de la lesión.

Figura 1 OPG preextirpación del MO. 

El resultado histológico reveló una proliferación de células fusiformes o estrelladas de núcleos vesiculosos entre un estroma mucoide (fig. 2), que se teñía intensamente con azul alcian. No se observaron atipias ni mitosis. El diagnóstico final fue MO. No hubo recidiva locorregional. Se evidenció regeneración ósea espontánea a los 6 meses del legrado (fig. 3). Se colocó un implante dental endóseo en la zona del molar 36 (fig. 4 a, b). El seguimiento a los 3 años mostró que está sin recidiva y completada la rehabilitación dental.

Figura 2 Anatomía patológica del MO. 

Figura 3 OPG pre-IOI. 

Figura 4 a) OPG post-IOI. b) Resultado post-IOI. 

Caso clínico 2

Varón de 33 años, remitido por presentar tumoración mandibular derecha de 6 meses de evolución, con afectación de la mucosa oral. Se extendía desde la región del segundo premolar hasta la mitad de la rama mandibular derecha. En la tomografía computarizada (TC) se observó una lesión de 5,5×4,8×3 cm, que destruía y abombaba las corticales mandibulares y que afectaba la mayor parte del cuerpo y rama mandibulares derechos, respetando el cóndilo. La biopsia incisional mostró MO. Se realizó una mandibulectomía segmentaria, con márgenes macroscópicos, desde el canino hasta la zona subcondílea, y se reconstruyó mediante injerto libre microvascularizado de peroné con isla cutánea intraoral. El postoperatorio transcurrió sin complicaciones y el estudio histológico mostró MO con bordes libres.

Tras un año de seguimiento, se llevó a cabo una distracción vertical del peroné, de 17 mm de hueso; en 34 días, el injerto de peroné alcanzó el mismo nivel que el reborde alveolar remanente. El período de consolidación duró 3 meses. Posteriormente se procedió a la retirada del distractor y se colocaron, a través de la paleta cutánea del peroné, 3 implantes dentarios que fueron rehabilitados a los 3 meses (fig. 5). No hubo recidiva de la lesión tras 6 años de seguimiento. Hemos registrado episodios de mucositis en la isla de piel, alrededor de los implantes, que han requerido tratamiento periodontal conservador.

Figura 5 Rehabilitación con 3 implantes. 

Caso clínico 3

Mujer de 34 años de edad, remitida a nuestro servicio por presentar tumoración mandibular derecha de 10 meses de evolución, con dolor en el cuarto cuadrante, irradiado al oído derecho. A la exploración se constató una tumoración de 3 cm en el ángulo mandibular, con afectación mucosa. En la OPG se evidenció una imagen con patrón osteolítico con bordes mal definidos en el ángulo mandibular y trígono retromolar derechos. En la TC presentaba destrucción e insuflación de las corticales óseas. La biopsia demostró un MO.

El tratamiento consistió en mandibulectomía segmentaria con márgenes, desde la región premolar hasta la zona subcondílea. Se reconstruyó de forma primaria con un injerto libre vascularizado de peroné, sin isla cutánea. Posteriormente se realizó distracción ósea vertical de un segmento del peroné (fig. 6), con posterior colocación de un implante dentario (fig. 7). No hubo recidiva tras 5 años de seguimiento.

Figura 6 Distracción ósea vertical. 

Figura 7 Implante en zona de distracción ósea. 

Caso clínico 4

Mujer de 40 años, con antecedentes de quiste odontogénico maxilar superior izquierdo operada en otro centro, remitida a nuestro servicio por presentar parestesia y disestesia malar izquierdas. La exploración física evidenció una tumoración dura en la encía adherida a nivel de 26-27, sin signos inflamatorios ni fluctuación. En la TC (fig. 8) se observó una lesión tumoral con patrón trabecular en el maxilar superior izquierdo que incluía el proceso alveolar. La biopsia demostró un FM.

Figura 8 TC que muestra la lesión de FM en maxilar superior izquierdo. 

Mediante abordaje de Weber-Ferguson, se realizó maxilectomía izquierda, y se reconstruyó de forma primaria con colgajo osteomiocutáneo de peroné izquierdo con isla cutánea. Fue suturado a arteria y vena faciales (fig. 9 a-c). El estudio histológico fue informado como FM que infiltraba focalmente la mucosa medial del seno maxilar y el margen quirúrgico posterior. Sin embargo, tras un año de seguimiento, no ha habido recidiva de la lesión.

Figura 9 a) TC con reconstrucción 3D que muestra el colgajo de peroné. b) TC con reconstrucción 3D que muestra el colgajo de peroné (vista lateral). c) OPG posterior a rehabilitación con IOI. 

Revisión sistemática de la literatura

Mixoma

Se realizó búsqueda del término MESH [odontogenic myxoma] en la base de datos PubMed. Fueron seleccionados solo artículos en inglés publicados desde enero de 2010 hasta octubre de 2016; se identificaron 281 artículos. Luego se filtraron los casos publicados donde estaba establecido el sexo, la edad, la localización (mandibular/maxilar), el tratamiento, el seguimiento y la recidiva; resultaron 24 artículos con 37 casos (tabla 1). La edad media fue de 32,6 años, de los cuales 22 fueron mujeres (59%), 20 de los casos (54%) presentaron afectación mandibular posterior, 10 casos (27%) presentaron afectación maxilar anterior, 5 (13%) maxilar posterior, uno mandibular total y otro mandibular anterior. Se trató con enucleación y legrado a 15 pacientes (40%), uno solo con biopsia escisional y el resto, 21 (56%), con cirugía resectiva (mandibulectomía/maxilectomía). Solamente se produjo recurrencia en un caso. Con respecto a las reconstrucciones, solo 2 fueron realizadas con colgajo de peroné y, en su mayoría, lo fueron con cresta ilíaca (tabla 2).

Tabla 1 Estudios clínicos de mixoma odontogénico maxilomandibular publicados desde enero de 2010 hasta octubre de 2016. 

Tabla 2 Tipo de reconstrucción de los casos según el autor. 

Autor Tipo de reconstrucción
Swati et al.6 Colgajo de peroné
Dabbaghi et al.11 No reporta
Chaudhary et al.12 No hubo (utilizan obturador)
Subramaiam et al.13 No hubo (utilizan obturador)
Vijayabanu et al.14 No hubo (utilizan obturador)
Guo et al.16 Colgajo de peroné
Liu et al.17 No hubo (utilizan membrana dérmica acelular)
Ram et al.18 Barra de osteosínesis
Oliveira de Souza et al.19 Colgajo de cresta
Lahey et al.22 Colgajo de cresta
Sri Kennath et al.23 No reporta
De Melo et al.25 Prótesis condilar
Manne et al.26 Colgajo de cresta
Kansy et al.29 Colgajo de cresta/colgajo de peroné
Boffano et al.30 Colgajo de cresta/colgajo de Bichat
Reddy et al.32 Colgajo de cresta

Fibromixoma

Se realizó búsqueda de los términos MESH FM [odontogenic fibromyxoma] [odontogenic mixofibroma] en la base de datos PubMed. Fueron seleccionados solo artículos en inglés publicados desde el 2010 hasta octubre de 2016, y se identificaron 47 artículos. Luego se filtraron las publicaciones donde estaba establecido sexo, edad, localización (mandibular vs. maxilar), tratamiento y recidiva o no de la lesión. Resultaron 5 artículos con 12 casos (tabla 3). La edad media fue de 16,5 años y el 50% afectaba a mujeres. La afectación maxilar anterior se produjo en 5 casos (42%). Se trataron 10 casos (83%) con enucleación y legrado. Los otros 2 pacientes fueron tratados con mandibulectomía y maxilectomía segmentarias, respectivamente. Ambos se reconstruyeron con colgajo de cresta ilíaca. El seguimiento, aunque variable, no registró ninguna recidiva.

Tabla 3 Estudios clínicos de fibromixoma odontogénico maxilomandibular publicados desde enero de 2010 hasta octubre de 2016. 

Discusión

El MO maxilomandibular es considerado, según la última clasificación de la OMS, como un tumor proveniente del mesénquima odontogénico con o sin presencia de epitelio odontogénico9,10, infrecuente, benigno, pero localmente agresivo1-3. El pico de mayor incidencia se sitúa en la tercera década de vida, preferentemente en mujeres y en los sectores posteriores mandibulares11.

Clínicamente, el MO es poco sintomático, de crecimiento lento y radiológicamente se manifiesta como una imagen radiolúcida, multilobulada5,12. La presencia de dolor, parestesia, ulceración y movilidad dentaria también ha sido referido en la literatura13.

La OMS ha postulado que los MO se originan del mesénquima del germen dentario o del ligamento periodontal14. La célula característica es fusiforme o estrellada y se encuentra dispersa en un estroma mucoide abundante en mucopolisacáridos, como ácido hialurónico y condroitín sulfato. Se considera esta célula como un tipo de fibroblasto, responsable de la secreción activa del material mucoide. La presencia de islotes aislados de epitelio odontogénico se observa en algún caso de MO, aunque no son imprescindibles para su diagnóstico16. Inmunohistoquímicamente, se ha referido positividad para marcadores mesenquimales como actina músculo-específica, vimentina y, menos frecuentemente, proteína S-100 (6), ausente en nuestro caso17.

De su variante el FM se sabe muy poco, ya que según Meleti et al., solo 24 casos específicos de FM han sido referidos en la literatura desde el año 1950 hasta el 201638. Además, muchos de ellos se clasifican como MO, lo que hace que la revisión de la literatura sea farragosa y el número de casos identificados, escaso35. Su incidencia es aproximadamente de 0,05 casos nuevos por millón y año. Se comporta clínica y epidemiológicamente igual que el mixoma. Histológicamente se caracteriza por tener abundante sustancia intercelular rica en mucopolisacáridos, tejido conectivo mixomatoso de forma dispersa, fibroblastos, mioblastos y parches trabeculados de hueso33.

El tratamiento de los mixomas sigue siendo controvertido, ya que varía desde legrado hasta escisión radical31, según el tamaño de la lesión, sin embargo. Diversos autores7-10 abogan por la escisión quirúrgica amplia para evitar recidivas locales. Probablemente la recurrencia se debe a que son lesiones no encapsuladas cuyas células mixomatosas pueden infiltrar el hueso adyacente20.

La mayoría de los autores recomiendan las extirpaciones amplias gracias a la posibilidad de realizar reconstrucciones primarias microquirúrgicas, con resultados óptimos desde el punto de vista estético y funcional8,21,22. El colgajo microvascularizado de peroné usado en la mayor parte de nuestros casos aporta una buena longitud ósea y de pedículo, sin embargo, su diámetro es limitado, por lo que queda en ocasiones a distinta altura que la mandíbula remanente. Es por ello por lo que usamos, como otros autores18,21 bien la técnica de la «doble barra», bien la distracción vertical de peroné9. Ambas proporcionan mayor altura. Otros autores proponen, como alternativa al colgajo microquirúrgico de peroné, el colgajo de cresta ilíaca, que aporta mayor altura y anchura36,39, aunque su pedículo es más corto.

Conclusiones

El mixoma/fibromixoma es un tumor odontogénico de los maxilares muy poco frecuente, con una incidencia menor del 1%, invasivo localmente, con un índice bajo de recidivas en la casuística referida y en la revisión sistemática efectuada.

Dependiendo del tamaño, se optará por un plan resectivo más o menos agresivo. Con base en nuestra experiencia y en la revisión sistemática de la literatura, consideramos más apropiada la resección segmentaria y la reconstrucción inmediata con injerto libre vascularizado de peroné; puede ser necesario aumentar la altura con la técnica de «doble barra» o con distracción vertical.

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Protección de personas y animales.Los autores declaran que para esta investigación no se han realizado experimentos en seres humanos ni en animales.

Confidencialidad de los datos.Los autores declaran que han seguido los protocolos de su centro de trabajo sobre la publicación de datos de pacientes.

Derecho a la privacidad y consentimiento informado.Los autores han obtenido el consentimiento informado de los pacientes o sujetos referidos en el artículo. Este documento obra en poder del autor de correspondencia.

Recebido: 14 de Novembro de 2016; Aceito: 15 de Março de 2017

Autor para correspondencia. Correo electrónico: susandiaz3000@yahoo.com (S. Díaz-Reverand).

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