Odontoameloblastoma: Descripción de un caso y revisión de la literatura

Rafael Martín-Granizo López ⁽¹⁾, José López García-Asenjo ⁽²⁾, Manuel de Pedro Marina ⁽³⁾, Lara Domínguez Cuadrado ⁽⁴⁾

(1) Médico Adjunto. Servicio de Cirugía Oral y Maxilofacial
(2) Médico Adjunto. Servicio de Anatomía Patológica
(3) Médico Adjunto. Servicio de Cirugía Oral y Maxilofacial
(4) Médico Residente. Servicio de Cirugía Oral y Maxilofacial. Hospital Clínico San Carlos. Madrid. España

Correspondencia:
Rafael Martín-Granizo López
C/ Guzmán el Bueno, 70, 4ºA
28015, Madrid
Tel: 34-91-330 31 86
Fax: 34-91-447 82 23
E-mail: rmartin.hcsc@salud.madrid.org

Recibido: 29-06-2003 Aceptado: 1-08-2003

Martín-Granizo-López R, López-García-Asenjo J, de Pedro-Marina M, Domínguez-Cuadrado L. Odontoameloblastoma: Descripción de un caso y revisión de la literatura. Med Oral 2004;9:340-4.  © Medicina Oral S. L. C.I.F. B 96689336 - ISSN 1137 - 2834

 

RESUMEN

El odontoameloblastoma (OA) es un tumor odontogénico mixto extremadamente raro que aparece en los huesos maxilares y que presenta tanto componentes epiteliales como mesenquimales. El término odontoameloblastoma fue incluido en la clasificación de 1971 de la OMS. Tan solo 23 casos bien documentados han sido publicados. Debido a su rareza, existe controversia en cuanto al tratamiento de este tumor. Presentamos un nuevo caso de OA que afecta a la mandíbula y simula un odontoma compuesto, así como una breve revisión de la literatura.

Palabras clave: Odontoameloblastoma, odontoma ameloblástico, odontoma complejo, odontoma compuesto.

INTRODUCCIÓN

El odontoameloblastoma (OA) es un tumor odontogénico mixto extremadamente raro que aparece en los huesos maxilares y que presenta tanto componentes epiteliales como mesenquimales. Habitualmente, su presentación clínica simula la de un odontoma y, por lo tanto, el diagnóstico definitivo se basa en el análisis histológico tras la extirpación y el curetaje simple. También se conoce como odontoma ameloblástico, aunque el término odontoameloblastoma fue incluido en la clasificación de 1971 de la OMS y parece ser más apropiada debido al comportamiento del tumor más como un ameloblastoma que como un odontoma. Se trata de un ameloblastoma en el cual aparece una diferenciación focal en odontoma, y desde que Thoma et al. describieran en 1944 el primer caso (1), tan solo 23 casos bien documentados han sido publicados (2-17). Debido a su rareza, existe controversia en cuanto al tratamiento de este tumor.

Presentamos un nuevo caso de OA que afecta a la mandíbula y simula un odontoma compuesto, así como una breve revisión de la literatura.

CASO CLÍNICO

Mujer de 12 de edad que fue remitida al Departamento de Cirugía Oral y Maxilofacial debido a un retraso en la erupción de los incisivos inferiores y del canino permanente del lado derecho definitivos que se había detectado durante el tratamiento ortodóncico. También refería dolor ocasional e hinchazón de la encía. Como antecedentes personales se incluía una epilepsia focal y no tenía alergias. En la exploración se detectó una ausencia de los incisivos y canino inferiores derechos además de un ligero abultamiento de la cortical vestibular de la mandíbula en dicho lugar (Fig. 1). Las pruebas radiográficas incluyeron una ortopantomografía y una radiografía periapical, donde se observó una lesión quística intraósea, que medía 20 x 30 milímetros y mostraba unos márgenes bien definidos con algunas imágenes radiolúcidas y radiopacas en su interior. Además, dentro del quiste se podía identificar algunas estructuras radiopacas que se asemejaban a un diente junto a un desplazamiento lateral de las raíces de los dientes vecinos sin existir reabsorción apical (Fig. 2). Con el diagnóstico de sospecha de odontoma compuesto mandibular, a la paciente se le realizó una cirugía con anestesia local, aunque el quiste no pudo ser completamente extirpado debido a la falta de cooperación por parte de la paciente. Por lo tanto, se llevó a cabo una segunda cirugía bajo anestesia general en la unidad de Cirugía Mayor Ambulatoria, realizando una extirpación completa del tumor seguida de un curetaje del lecho quirúrgico.

El análisis histológico reveló un odontoma compuesto con áreas de células ameloblásticas proliferativas. Microscópicamente, se podía observar una proliferación en nidos y en bandas del epitelio odontogénico en empalizada junto a células estrelladas situadas en el centro de los nidos, (Fig. 3). El estroma que rodeaba los nidos epiteliales mostraba áreas del tejido fibromixoide y zonas de colágeno con abundantes depósitos de cemento rodeados por ameloblastos y restos dispersos de esmalte dental (Fig. 4).

Por lo tanto, se realizaron controles periódicos mediante exploración clínica y controles con TC sin evidenciar recidiva tras 24 meses de evolución.

DISCUSIÓN

El marcado polimorfismo histológico de los tumores odontogénicos hace que el diagnóstico definitivo sea complicado y, en algunos casos, debe ser obtenido basándose en las características clínicas, radiológicas e histopatológicas. Por ello, existe confusión al describir el odontoameloblastoma (OA), habiéndose divulgado bajo gran variedad de nombres (10). Por otra parte, Wachter et al. no podían distinguir histológicamente el OA del fibro-odontoma ameloblástico y, por lo tanto, sugieren que se trata de la misma entidad (18). Otros autores han encontrado que solamente 19 casos de los 43 descritos cumplían los criterios clinicopatológicos para el diagnóstico de OA (7,15,17). Los OA no son exclusivos de la raza humana y también se han descrito en ovejas, monos, gatos y ratas. El OA afecta predominante a pacientes jóvenes, con una edad media de 20,12 años (2,7-52) en los casos descritos, apareciendo el 59% en pacientes menores de 15 años de edad (Tabla 1). Existe una ligera predilección por los varones y por las razas Caucásica y Oriental (2-17). La incidencia del OA es muy baja; Stypulkowska (14), en una revisión de 164 tumores odontogénicos, encontró tan solo un caso (0,6%), y Raubenheimer et al. (13), describieron un caso entre 108 ameloblastomas (0,9%). Este tumor ocurre generalmente en los segmentos posteriores de ambos maxilares, con una ligera predilección por la mandíbula. Solamente tres casos se han descrito en el segmento anterior de la mandíbula, incluyendo el presente (8,13). Clínicamente, el OA debuta como una masa no dolorosa de lento crecimiento que ensancha el alvéolo y la corteza vestibular, y que cursa con una falta en la erupción de los dientes permanentes. El examen radiológico generalmente revela una radiolucidez multilocular con áreas radiopacas en su interior que se asemejan al fino tejido maduro dental. Habitualmente, presenta unos márgenes bien definidos desplazando a los dientes erupcionados que rodean al tumor y no suelen producir la reabsorción radicular (12,18). Por ello, en muchos casos el OA se confunde con los odontomas compuestos o complejos, tal como ocurrió en el presente caso (16,18).

La histopatología del OA revela islas del epitelio odontogénico que se asemejan a un ameloblastoma, rodeadas por un compo

nente mesenquimal que incluye estructuras de esmalte, dentina y cemento en diferentes estadios de madurez (18). Además, ocasionalmente se han encontrado células dendríticas conteniendo pigmento de melanina, así como gránulos finos y gruesos de melanina distribuidos en las células epiteliales del OA, aunque su origen y significado son una incógnita (9). También se ha observado una diferenciación escamosa similar a las del queratoquiste y del quiste odontogénico calcificante (10,18).

El diagnóstico diferencial se debe realizar con las entidades que tienen patrones radiográficos mixtos, como el fibro-odontoma ameloblástico, el tumor odontogénico epitelial calcificante (TOEC), y el odontoma. El fibro-odontoma ameloblástico afecta a pacientes adultos con un lento crecimiento y muestra una cápsula bien definida y una ausencia de infiltración del hueso vecino. Esto permite una sencilla enucleación quirúrgica con escasas posibilidades de recidiva. Histológicamente, presenta un tejido dental inmaduro “papila-like” con ausencia de diferenciación ameloblástica.

BIBLIOGRAFIA

1. Thoma KH, Johnson GJ, Ascario N. Case 43: Adamanto-odontoma. Am J Orthod Oral Surg 1944;30:244.         [ Links ]

2. Thoma KH, Goldman HM. Odontogenic tumors: A classification based on observations of the epithelial, mesenchymal, and mixed varieties. Am J Pathol 1946;22:433.         [ Links ]

3. Silva CA. Odontoameloblastoma. Oral Surg 1956;9:545.         [ Links ]

4. Frissell CT, Shafer WG. Ameloblastic odontoma: Report of a case. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1963;16:582.        [ Links ]

5. Choukas NC, Toto PD. Ameloblastic odontoma. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1964;17:10.        [ Links ]

6. Jacobsohn PH, Quinn JH. Ameloblastic odontomas: Report of three cases. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1968;26:829-36.         [ Links ]

7. LaBriola JD, Steiner M, Bernstein ML, Verdi GD, Stannard PF. Odontoamelo-blastoma. J Oral Surg 1980;38:139-43.        [ Links ]

8. Gupta DS, Gupta MK. Odontoameloblastoma. J Oral Maxillofac Surg 1986; 44:146-8.         [ Links ]

9. Takeda Y, Kuroda M, Suzuki A. Melanocites in odontoameloblastoma: A case report. Acta Pathol Jpn 1989;39:465-8.         [ Links ]

10. Thompson IOC, Phillips VM, Ferreira R, Housego TG: Odontoameloblas-toma: A case report. Br J Oral Maxillofac Surg 1990; 28:347-9.         [ Links ]

11. Kaugars GE, Zussmann HW. Ameloblastic odontoma (Odontoameloblas-toma). Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1991;71:371-3.         [ Links ]

12. Gunbay T, Gunbay S. Odontoameloblastoma: Report of a case. J Clin Pediatr Dent 1993;18:17-20.         [ Links ]

13. Raubenheimer EJ, Van Heerden WF, Noffke CE. Infrequent clinicopathologi-cal findings in 108 ameloblastomas. J Oral Pathol Med 1995;24:227-32.         [ Links ]

14. Stypulkowska J. Odontogenic tumors and neoplasia-like changes of the jaw bone. Clinical study and evaluation of treatment results. Folia Med Cracov 1998;39:35-141.         [ Links ]

15. Aguado A, Valbuena L, Seoane J, Suarez JM, Varela PI. Odontoameloblas-toma. Presentación de un nuevo caso y revisión de la literatura. Rev Esp Cirug Oral y Maxilofac 1998;20:231-5.         [ Links ]

16. Goh BT, Teh LY. Odontoameloblastoma: Report of a case. Ann Acad Med Singapore 1999;25:749-52.         [ Links ]

17. Mosqueda-Taylor A, Carlos-Bregni R, Ramirez-Amador V, Palma-Guzman JM, Esquivel-Bonilla D, Hernandez-Rojas LA. Odontoameloblastoma. Clinico-pathologic study of three cases and critical review of the literatura. Oral Oncology 2002;38:800-5.        [ Links ]

18. Wachter R, Remagen W, Stoll P. Is it possible to differentiate between odontoameloblastoma and fibro-odontoma?. Critical position on basis of 18 cases in DOSAK list. Dtsch Zahnarztl Z 1991;46:74-7.         [ Links ]