Diagnóstico citológico de las recidivas tumorales de ameloblastoma: 
Presentación de dos casos clínicos
Ameloblastoma. Diagnosis by means of FNAB. Report of two cases

 

Artés Martínez MJ ⁽¹⁾, Prieto Rodríguez M ⁽¹⁾, Navarro Hervás M ⁽²⁾, Peñas Pardo L ⁽¹⁾, Camañas Sanz A ⁽³⁾, 
Vaquero de la Hermosa MC ⁽⁴⁾, Vera Sempere FJ ⁽⁵⁾

(1) Médico Adjunto de Anatomía Patológica. Hospital Universitario La Fe. Valencia
(2) Médico Especialista de Anatomía Patológica. Hospital La Ribera. Alzira (Valencia)
(3) Jefa de Sección de Citopatología-PAAF. Hospital Universitario La Fe. Valencia
(4) Jefa de Servicio de Cirugía Máxilofacial. Hospital Universitario La Fe. Valencia
(5) Profesor Titular de Anatomía Patológica y Jefe de Servicio de Anatomía Patológica del Hospital Universitario La Fe.
Universidad de Valencia

Correspondencia:
Prof. Dr. F.J. Vera-Sempere
C/ Daoíz y Velarde nº 8, 14
46021-Valencia
Tfno. 96 3862799, FAX: 96 1973089
E-mail: vera_fra@gva.es

Recibido: 1-02-2004 Aceptado: 21-08-2004

Artés-Martínez MJ, Prieto-Rodríguez M, Navarro-Hervás M, Peñas-Pardo L, Camañas-Sanz A, Vaquero de la Hermosa MC, Vera-Sempere FJ. Ameloblastoma. Diagnosis by means of FNAB. Report of two cases. Med Oral Patol Oral Cir Bucal 2005;10:205-9. © Medicina Oral S. L. C.I.F. B 96689336 - ISSN 1698-4447

 

RESUMEN Introducción: Los ameloblastomas son los tumores odontogénicos más frecuentes del maxilar. A pesar de su aspecto citohistológico de benignidad, se comportan como tumores invasivos, recidivantes y con posibilidad de metastatizar. La P.A.A.F. es una prueba rápida e incruenta que proporciona un diagnóstico prequirúrgico evitando, en ocasiones, tomas biópsicas destinadas al diagnóstico. Presentamos las características citológicas de dos casos de recidiva yugal de ameloblastoma de rama mandibular diagnosticados por PAAF, así como su correlación citohistológica. Casos clínicos: Dos pacientes, una mujer de 36 años y un varón de 62 años, que acuden por tumoración mandibular de escasos meses de evolución. En ambos casos, la primera aproximación diagnóstica fue –junto a los estudios radiológicos– el estudio histológico de la masa tumoral. Tras la extirpación terapeútica, ambos casos recidivaron. El diagnóstico de las recidivas fue establecido citológicamente mediante PAAF. Las extensiones citológicas mostraron un fondo granular con aislados macrófagos y células multinucleadas gigantes y una abundante celularidad epitelial de aspecto basaloide dispuesta en grupos cohesivos configurando imágenes de empalizada periférica, así como pequeños grupos de células de metaplasia escamosa. Discusión: La PAAF se considera como un método diagnóstico rápido, incruento y fiable en el diagnóstico del ameloblastoma. La citología de estos tumores revela los componentes de la lesión que, en general, son suficientes para llegar al diagnóstico de ameloblastoma, especialmente en casos de recidiva. Palabras clave: Ameloblastoma, PAAF, recidiva.

SUMMARY Introduction: Ameloblastomas are the most frequent odontogenic tumors of the maxilla. In spite of their benign cytohistological appearance, they behave as invasive recurring tumors, with the possibility of metastasis. FNAB is a rapid, bloodless test that provides a pre-surgical diagnosis, thus, on occasions avoiding the need for diagnostic biopsies. We present the cytological characteristics of two cases of jugal recurrences of mandibular ameloblastomas diagnosed by FNAB, as well as their cytohistological correlation. Clinical cases: Two patients, a 36-year-old woman, and a 62-year-old male who both attended with mandibular swelling of a few months evolution. In both cases the first diagnostic approximation was the histological study of the tumoral mass, together with the radiological studies. Following therapeutic extirpation both cases recurred. The diagnosis of the recurrences was established cytologically by means of FNAB. The cytologic smears revealed a granular background with isolated macrophages and giant multinucleate cells and an abundant epithelial cellularity of basaloid appearance arranged in cohesive groups forming images of peripheral palidasing, as well as small groups of squamous metaplastic cells. Discussion: FNAB is considered to be a rapid, bloodless and reliable method for the diagnosis of ameloblastoma. The cytology of these tumors reveals components of the lesion that, in general, are sufficient for the diagnosis of ameloblastoma, especially in cases of recurrence. Key words: Ameloblastoma, FNAB, recurrence.

INTRODUCCION

Los maxilares, al igual que otras estructuras óseas, pueden verse afectados por distintas enfermedades esqueléticas, localizadas o generalizadas. Al mismo tiempo el asiento maxilar de las estructuras dentales, puede ser origen de numerosas lesiones inflamatorias, quísticas o tumorales.

El ameloblastoma es el tumor odontogénico más frecuente (1). Representa el 1% de todas las lesiones (quísticas o tumorales) mandibulares. Deriva del epitelio odontogénico, aunque también puede surgir a partir de remanentes celulares del órgano del esmalte o bien de la capa basal de la mucosa oral (2).

Clínicamente se manifiesta como una tumoración frecuentemente indolora que puede acompañarse de deformidad facial, maloclusión, pérdida de piezas dentales, ulceración y enfermedad periodontal (3,4). Aparece con más frecuencia en la tercera o cuarta década de la vida, aunque se han descrito casos en niños (5).

Histológicamente, el ameloblastoma se caracteriza por la proliferación de células epiteliales que se disponen sobre un estroma de tejido conjuntivo vascular en estructuras localmente invasoras que recuerdan el órgano del esmalte en distintos estadios de diferenciación. Se han descrito diversos patrones histológicos (folicular, plexiforme, acantomatoso, papilífero-queratósico, desmoplásico, de células granulares, vascular y con inducción dentinoide) (6,7) y, en un mismo tumor, suelen observarse dos o más patrones, no existiendo evidencia de que los distintos patrones comporten un diferente pronóstico.

Se trata de un tumor invasivo y recidivante, reservándose el término de ameloblastoma maligno únicamente en aquellos tumores metastásicos que conservan la morfología típica del ameloblastoma (8).

La PAAF no suele ser el primer método de diagnóstico en estas lesiones, quizás debido a que el abordaje de las mismas mediante biopsia incisional es fácil y de rápida ejecución. El estudio citológico, sin embargo, puede ser muy útil en el caso de enfermedad metastásica o en el seguimiento de posibles recidivas (9,10).

La citología revela los componentes de la lesión, identificándose generalmente sobre un fondo granular, una característica combinación de células epiteliales de aspecto basaloide, células de metaplasia escamosa y células con rasgos de retículo estrellado, no siendo infrecuente el hallazgo de macrófagos y de células multinucleadas gigantes. Estos hallazgos, en conjunción con los datos clínicos y radiológicos, son suficientes para un diagnóstico citológico correcto de ameloblastoma (11).

Los dos casos clínicos que a continuación presentamos ilustran el gran beneficio que pueden obtener estos pacientes de una prueba rápida e incruenta (PAAF) que proporciona un diagnóstico prequirúrgico evitando, en muchas ocasiones, la cirugía con finalidad diagnóstica.

CASOS CLINICOS

Caso nº 1: Mujer de 36 años, sin antecedentes de interés, que acude al Servicio de Cirugía Máxilofacial por mostrar una tumoración mandibular izquierda de crecimiento progresivo, de 5 meses de evolución.

La exploración radiológica (RX y TAC) mostró una gran masa mandibular derecha (tercio distal de rama ascendente) con rotura de cortical externa e interna. El estudio histológico biópsico reveló la existencia de un ameloblastoma de patrón mixto folicular-plexiforme, realizando abordaje terapeútico de la lesión, con una hemimandibulectomía izquierda.

Tras 4 años de evolución libre de enfermedad, la paciente presenta de nuevo tumoración mandibular izquierda que protuye hacia la cavidad oral. En esta ocasión, el diagnóstico fue citológico, practicándose dos PAAF que confirmaron la recidiva de ameloblastoma, permaneciendo la paciente libre de enfermedad tumoral en el momento actual (36 meses).

Caso nº 2: Varón de 66 años con antecedentes de diabetes mellitus tipo II que acude al Servicio de Cirugía Máxilofacial por tumoración mandibular derecha de 2 meses de evolución.

La radiología mostró una tumoración multiquística en trígono retromolar mandibular derecho con afectación del lóbulo profundo parotídeo. El material histológico procedente de la osteotomía marginal realizada mostró la existencia de un ameloblastoma de patrón mixto folicular-plexiforme. Tras esta primera resección, el paciente ha sufrido 5 recidivas hasta el momento actual (julio de 2003), llegando a afectar músculos masetero y pterigoideo así como el paladar, a pesar de persistir, en todas las intervenciones quirúrgicas, los extremos de resección libres de infiltración tumoral. En todas esta recidivas, la primera aproximación diagnóstica fue la PAAF, siendo suficiente para diagnóstico en todos los casos.

La celularidad obtenida en ambos casos, en los que se practicó un total de 6 punciones (una en el caso nº 1 y cinco en el caso nº 2) fue variable, observándose únicamente aislados grupos de células epiteliales monomorfas en las extensiones correspondientes a las punciones del primer caso (fig.1). Sin embargo, el material aspirado en las punciones del caso nº 2 mostró, en todas las ocasiones, abundante celularidad epitelial en un fondo granular que contenía abundantes macrófagos, aisladas células multinucleadas gigantes y pequeños grupos celulares con rasgos de metaplasia escamosa.

La celularidad epitelial, en ambos casos, estaba constituida por placas monocapa de células de aspecto basaloide, de núcleos hipercromáticos elongados sin atipia manifiesta y citoplasmas escasos mal definidos. La disposición celular era tanto disociada como en placas. Las placas, con frecuencia, presentaban disposición celular periférica en "empalizada" (fig.2), observándose ribetes de células elongadas situadas de forma paralela delimitando el contorno de las placas.

El estudio histológico biópsico reveló, en el primer caso, la existencia de un ameloblastoma de patrón mixto que afectaba la rama mandibular izquierda, con presencia tanto de áreas de tipo folicular -con presencia de nidos tapizados por una única capa de células columnares con vacuolas subnucleares y centrados por células estrelladas- como plexiforme, constituidas por cordones anastomosados, asimismo, de células epiteliales.

El cuadro histológico correspondiente al segundo caso mostró una tumoración multiquística con afectación mandibular y parotídea derecha (lóbulo profundo) de patrón predominante folicular.

DISCUSIÓN

El ameloblastoma es un tumor benigno, aunque localmente invasivo, con tendencia a recurrir -incluso tras resecciones satifactorias-, pudiendo opcionalmente sufrir transformación maligna e incluso metastatizar (8,9,10). Parece ser que la recurrencia depende de diversos factores, tales como: carácter multiquístico, método de tratamiento de la lesión primaria, extensión de la lesión y lugar de origen. Actualmente, el tratamiento de elección es la maxilectomía parcial con un márgen de 10-15 mm. de hueso sano que incluya el borde alveolar, el paladar duro, la mucosa del seno maxilar y la pared lateral nasal (12).

A nivel citológico muestra unos rasgos característicos, con una combinación de células epiteliales de aspecto basaloide, células de metaplasia escamosa y células con rasgos de retículo estrellado, siendo asimismo frecuente la presencia de macrófagos y de células multinucleadas gigantes. En ocasiones, pueden plantearse problemas de diagnóstico diferencial con el fibroma ameloblástico (otro tumor odontogénico con rasgos radiológicos en ocasiones similares al ameloblastoma) y con los tumores de glándula salival. Los tumores salivales de localización intraósea son excepcioonales y están representados, fundamentalmente, por el carcinoma adenoide quístico, carcinoma mucoepidermoide y el carcinoma de células acinares, todos ellos con componentes celulares y extracelulares típicos ("bolas" de material metacromático, material mucoide, etc.) que, generalmente, no dan lugar a problemas de diagnóstico diferencial.

Los dos casos clínicos que presentamos ilustran, por lo tanto, como la citología por PAAF, en un adecuado contexto clínico- patológico, permite establecer estos diagnósticos diferenciales siendo, a nuestro juicio, una herramienta muy útil en el diagnóstico de las recidivas de ameloblastoma, permitiendo un diagnóstico rápido, inocuo, económico y fiable.

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