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Avances en Odontoestomatología

versión On-line ISSN 2340-3152versión impresa ISSN 0213-1285

Av Odontoestomatol vol.34 no.2 Madrid mar./abr. 2018

 

Originales

Tumor odontogénico adenomatoide extrafolicular mandibular, de ubicación inusual e imagenología atípica. Reporte de un caso

Extra follicular adenomatoid odontogenic tumor in mandible with unusual location and atipic imaging. A case report

L Barba Ramírez*  , C Celis Contreras**  , A Schilling Quezada**  , A Hidalgo Rivas**  *** 

*Estudiante Especialización Imagenología Oral y Máxilo Facial, Universidad de Talca, Chile

**Especialista en Radiología Oral y Maxilofacial, Departamento de Estomatología, Escuela Odontología, Universidad de Talca, Chile

***Doctor en Radiología Oral

RESUMEN

Introducción:

El tumor odontogénico adenomatoide (TOA) es un tumor poco común, no agresivo, de crecimiento lento e indoloro. Afecta a pacientes entre la segunda y tercera décadas de vida, más común en mujeres.

Revisión:

El TOA se presenta mayormente en sector anterior maxilar, asociado a la corona y parte de la raíz de un diente no erupcionado (folicular, 70%), o no asociado a un diente sin erupcionar (extrafolicular, 24%). Radiográficamente se observa una lesión de bordes definidos, corticalizados, radiolúcida o mixta con focos radiopacos internos en 2/3 de los casos. Al examen histopatológico se observa una cápsula externa de tejido conjuntivo fibroso rodeando un patrón nodular de células epiteliales fusiformes, con una configuración característica de roseta. Presenta además estructuras tubulares y calcificaciones esféricas. Se presenta el caso de un paciente de sexo femenino, 10 años de edad, con una lesión radiolúcida de bordes definidos, corticalizados, ubicado en región canina mandibular. Mediante exámenes imagenológicos se descartan diversas patologías radiolúcidas. Se confirma el diagnostico presuntivo de TOA mediante el análisis histopatológico.

Conclusiones:

El TOA mandibular con presentación imagenológica extrafolicular se presenta con poca frecuencia. Es necesario un examen imagenológico adecuado para distinguir características propias de la lesión y poder diferenciarla de otras lesiones radiolúcidas con radiopacidades internas. Es importante la confirmación del diagnóstico mediante examen histopatológico.

PALABRAS CLAVE Tumor odontogénico adenomatoide extrafolicular; mandíbula; caso clínico

SUMMARY

Introduction:

Adenomatoid odontogenic tumor (AOT) is a rare, non-aggressive, slow-growing, painless tumor. It affects patients between the second and third decade of life, being more common in women.

Review:

Commonly, the AOT affects the anterior maxilla, associated to the crown and part of the root of an unerupted tooth (follicular, 70%), or not associated to an unerupted tooth (extrafolicular, 24%). Radiographically, AOT appears as a radiolucency with a well-defined sclerotic border. It can be completely radiolucent or contain radiopaque foci in 2/3 of cases. Histopathological analysis shows an external capsule composed of fibrous connective tissue surrounding a nodular pattern of fusiform epithelial cells, with a characteristic rosette configuration. It also has tubular structures and spherical calcifications. A case of an extrafollicular AOT in mandible with unusual location and atypical imaging is reported. A 10-year-old female patient, with a well-defined radiolucent lesion, with sclerotic borders, located in the canine mandibular region was evaluated. Imaging tests discarded various radiolucent pathologies. The presumptive diagnosis of AOT was confirmed by histopathological analysis.

Conclusions:

Mandibular extrafollicular AOT is an infrequent tumor which requires adequate imaging to observe its characteristics and to differentiate it from other radiolucent lesions with internal radiopacities. It is important the confirmation of the diagnosis by histopathological examination.

KEY WORDS Extra follicular adenomatoid odontogenic tumor; mandible; case report

INTRODUCCIÓN

El término tumor odontogénico adenomatoide (TOA) fue acuñado por Philipsen y Birn en 1969 (1, 2) y adoptado por la Organización Mundial de la Salud (OMS) en su clasificación de 1971 (3). En el 2017, la OMS lo clasifica como un tumor odontogénico epitelial benigno (2). Este tumor representa el 2 a 7% de todos los tumores odontogénicos (4). Presenta características de patología no agresiva, siendo asintomático y de crecimiento lento (5, 6).

El TOA se presenta más frecuentemente en el maxilar que en la mandíbula, en una relación de 2:1, y generalmente en la zona anterior (2, 5, 6). Afecta a individuos mayoritariamente entre la segunda y tercera década de vida (87%), con predilección por mujeres, encontrándose dos veces más frecuente que en hombres (2).

Se describen tres presentaciones clinicopatológicas microscópicamente idénticas (3, 5): 1) Intraóseo Folicular: asociado a la corona y parte de la raíz de un diente no erupcionado, 2) Intraóseo Extrafolicular: no se asocia a un diente sin erupcionar, 3) Extraóseo o Periférico: asociado a estructuras gingivales. Las presentaciones intraóseas conforman el 96% de todos los TOA. De éstas, el 71% corresponde al tipo folicular, siendo el intraóseo extrafolicular el menos común (6, 7). El TOA se encuentra más comúnmente asociado a un canino no erupcionado (59% de los casos), siendo esta asociación en un 40% a un canino maxilar (4). La presentación de un TOA asociado a un primer y segundo molar es muy poco frecuente y es en extremo rara asociado a un diente temporal no erupcionado (4, 6).

Las características histopatológicas del TOA son muy específicas, mostrando una estructura bien encapsulada con una proliferación fibrosa del epitelio, gruesa e intraluminal bien circunscrita (6, 8). Las células del epitelio muestran una conformación de roseta o de ductos, revestidos por células cilíndricas con los núcleos polarizados lejos del lumen. El lumen puede estar vacío o contener material eosinófílo amorfo. Se puede encontrar una cantidad variable de calcificaciones y la presencia de tejidos duros que semejan cemento o dentina (2, 6).

Radiográficamente el TOA se presenta como una radiolucidez unilocular, de bordes definidos, corticalizados. Puede provocar desplazamiento de dientes vecinos, y en algunos casos reabsorción radicular (4). Presenta focos radiopacos, pequeños y bien definidos, en su interior en 2/3 de los casos (4, 6, 8-10). Estas radiopacidades son distinguibles en las radiografías periapicales, que presentan mejor rendimiento que la radiografía panorámica en su detección (4). Estas radiopacidades son distintivas del TOA y ayudan a diferenciarlo de otras lesiones quísticas óseas (9).

La variante extrafolicular del TOA generalmente se localiza entre o sobreproyectada en las raíces de los dientes permanentes erupcionados. Si esta variante no presenta calcificaciones, debe hacerse diagnóstico diferencial con quiste residual, radicular, o lateral periodontal (4). Si esta variante presenta radiopacidades, el diagnóstico diferencial debe hacerse con Fibro Odontoma Ameloblástico (clasificado como Odontoma en formación en etapa inicial según la nueva clasificación de la OMS), QOC, y Tumor Odontogénico Epitelial Calcificante (TOEC) (3).

Debido al comportamiento benigno del TOA en sus distintas variantes, éste se encuentra generalmente bien encapsulado y en la mayoría de casos es de tamaño pequeño, por lo que el tratamiento de elección es la enucleación total de la lesión (4-6), presentando tasas de recurrencia muy bajas (2).

PRESENTACIÓN DEL CASO

Se presenta a una clínica privada de Talca, Chile, un paciente femenino de 10 años. El examen extraoral no mostró información relevante y al examen intraoral presenta un aumento de volumen de consistencia dura, en vestibular del diente 3.3, de dos meses de evolución.

La radiografía panorámica (Figura 1) muestra una lesión radiolúcida de bordes definidos, corticalizados, ubicado distal a la raíz del diente 3.3 y mesial al diente 3.4. Esta lesión produce desplazamiento de la raíz del diente 3.4 a distal. Sus dimensiones son 1.0 x 1.1 x 1.8 cm aproximadamente. En la radiografía oclusal (Figura 1) se observa la expansión de la tabla ósea vestibular, manteniendo las corticales. En las radiografías intraorales se observan radiopacidades en el interior de la lesión, casi imperceptibles (Figura 1). Se decide realizar un examen con tomografía computarizada de haz cónico (TCHC).

Figura 1 Radiografía Panorámica (izquierda). Radiografía Oclusal (derecha arriba). Radiografía Periapical (derecha abajo). 

En el examen con TCHC (Figura 2) se observa una lesión mixta, con área hipodensa vestibular y áreas hiperdensas irregulares en su interior. La expansión de tabla ósea vestibular se aprecia con relación al diente 3.3. Se confirma la presencia de radiopacidades en el interior de la lesión.

Figura 2 Examen con tomografía computarizada de haz cónico, vista exploratoria (arriba), cortes axiales (centro) y transversales (abajo). Se observa lesión mixta, con radiopacidades difusas, morfología poco usual para esta patología. 

En base a estos hallazgos se plantean tres diagnósticos diferenciales, Fibroma Osificante, TOA, Odontoma en formación en etapa inicial.

Como tratamiento se realiza la enucleación completa de la lesión. El análisis histopatológico (Figura 3) confirma el diagnóstico de TOA. Se realiza una radiografía de control a los 2 años, en la que no se observan signos de recurrencia.

Figura 3 Examen histopatológico. Se observan estructuras canaliculares delimitadas por epitelio cúbico y estructuras epiteliales arremolinadas junto con calcificaciones distróficas, rodeado de una cápsula fibrosa con extravasación sanguínea. 

DISCUSIÓN

El TOA es una lesión asintomática, de crecimiento lento que afecta mayormente a pacientes entre la segunda y tercera décadas (2), predominando en mujeres, características que concuerdan con el presente caso.

Se describe que el TOA se presenta más frecuente en maxila, generalmente en zona anterior (2, 5, 6). Sin embargo, en el presente caso, la lesión se encontraba en mandíbula, entre canino y premolar, situación que es reportada con menos frecuencia (2). Esta presentación de TOA mandibular en zona de premolares y molares se ha descrito en estudios anteriores (11, 12). Se describe incluso un caso en un tercer molar derecho (13), y puede presentarse asociado a dientes retenidos o en su variante extrafolicular (11, 12).

La variante clinicopatológica del TOA más común es la intraósea folicular, en la que la lesión se encuentra asociada a la corona y parte de la raíz de un diente no erupcionado. En el presente caso, se diagnosticó un TOA de tipo intraóseo extrafolicular, siendo la variante menos común, que representa un 24% del total de estas lesiones (7, 12).

Las radiopacidades internas han sido consideradas como características distintivas del TOA, útiles en el diagnóstico, para diferenciar esta patología de otras lesiones quísticas. Sin embargo, la frecuencia de estas calcificaciones varía según distintos estudios, desde 2/3 de los casos (4) a ninguno de los casos (14). Esta diferencia en frecuencia de calcificaciones puede deberse tanto a la cantidad de radiopacidades presentes en la lesión como a la técnica radiográfica utilizada (9). La radiografía panorámica posee varias limitaciones, como los errores por mal posicionamiento del paciente, artefactos, sobreproyección de imágenes, distorsión de estructuras, magnificación y poca resolución de las imágenes (10). Estas limitaciones impiden la correcta visualización de las radiopacidades en el interior de la lesión. Dare et al (15) demostraron que en la radiografía panorámica generalmente no se evidenciaban las radiopacidades, especialmente cuando la cantidad de éstas era mínima. Las radiografías periapicales pueden ser imprescindibles ya que su rendimiento es superior para evaluar las radiopacidades internas (3, 15). La TCHC es superior a la radiografía panorámica al eliminar la sobreproyección de imágenes y al mostrar con detalle las estructuras internas de la lesión (9).

Con el fin de evaluar la presencia de radiopacidades, expansión, las dimensiones de la lesión y sus efectos sobre los dientes vecinos, se recurrió a la TCHC. En el presente caso, las radiopacidades no se detectaron en la radiografía panorámica y fueron casi imperceptibles en la radiografía periapical. En la TCHC se confirmó la presencia de radiopacidades, en forma de radiopacidades difusas, morfología poco usual para esta patología, que habitualmente presenta radiopacidades definidas (10).

En relación con los diagnósticos diferenciales del TOA extrafolicular mandibular con radiopacidades, se consideraron el Odontoma en formación en etapa inicial y el Fibroma Osificante. Ambos se presentan más comúnmente en zona posterior de la mandíbula. La presentación más común del Odontoma en formación es en las dos primeras décadas de vida. El Fibroma Osificante tiene una incidencia entre la segunda y cuarta década de vida, lo que concuerda con el caso presentado.

Respecto del tratamiento escogido, la evaluación realizada con la TCHC contribuyó a tomar una decisión de remoción de la lesión más conservadora.

CONCLUSIÓN

El presente caso correspondió a una variante extrafolicular de TOA, que es poco frecuente. El caso clínico reportado presenta ubicación y características atípicas que dificultaron el diagnóstico de la lesión. La paciente, de 10 años de edad, presentaba una lesión mandibular no asociada a un diente retenido. Las radiopacidades internas de la lesión presentaban una morfología distinta a la usual. La TCHC, debido a la capacidad de mostrar imágenes en tres dimensiones y detallar contenidos calcificados de la lesión, fue una herramienta útil en el diagnóstico. Este examen permitió descartar agresividad, lo que llevó a una terapia más conservadora. La TCHC muestra la lesión en tres planos del espacio, detallando las radiopacidades internas y su relación con estructuras vecinas. Además, la TCHC muestra la asociación con dientes impactados (9), convirtiéndola en un examen complementario importante cuando las radiografías convencionales no aportan la información necesaria.

A pesar de ser pocos los casos reportados, es importante tener presente que si una lesión radiolúcida se presenta en zona posterior mandibular, con radiopacidades internas, debiera considerarse el TOA dentro del diagnóstico diferencial.

BIBLIOGRAFÍA

1. Dhirawani RB, Pathak S, Mallikaarjuna K, Sharma A. An adenomatoid odontogenic tumor in disguise. J Indian Soc Pedod Prev Dent 2016;34:291-3. [ Links ]

2. WORLD HEALTH ORGANIZATION (WHO). Classification of Head and Neck tumours. 4th ed. Lyon: IARC Press; 2017. [ Links ]

3. Becker T, Buchner A, Kaffe I. Critical evaluation of the radiological and clinical features of adenomatoid odontogenic tumour. Dentomaxillofac Radiol 2012;41:533-40. [ Links ]

4. Philipsen HP, Reichart PA. Adenomatoid odontogenic tumour: facts and figures. Oral Oncol 1998;35:125-31. [ Links ]

5. Oliveira MR, Gabrielli MA, Gabrielli MF, Andrade CR, Silva BN, Pereira-Filho VA. Unusual Adenomatoid Odontogenic Tumor. J Craniofac Surg 2016; 27:139-41. [ Links ]

6. Bonardi JP, da Costa FH, Matheus RA, Ito FA, Pereira-Stabile CL. Rare presentation of adenomatoid odontogenic tumor in a pediatric patient: a case report. Oral Maxillofac Surg 2016;20:215-7. [ Links ]

7. Dhupar V, Akkara F, Khandelwal P. An unusually large aggressive adenomatoid odontogenic tumor of maxilla involving the third molar: A clinical case report. Eur J Dent 2016;10:277-80. [ Links ]

8. More CB, Das S, Gupta S, Bhavsar K. Mandibular adenomatoid odontogenic tumor: Radiographic and pathologic correlation. J Nat Sci Biol Med 2013;4:457-62. [ Links ]

9. Jiang M, You M, Wang H, Xu L. Characteristic features of the adenomatoid odontogenic tumour on cone beam CT. Dentomaxillofac Radiol 2014;43:20140016. doi: 10.1259/dmfr.20140016 [ Links ]

10. White S, Pharoah M. Oral Radiology. Principles and Interpretation. St. Louis: Missouri; 2014. [ Links ]

11. Belgaumi U, Parkar M, Malik N, Suresh K, Havewala A, Bhalinge P. Follicular Adenomatoid Odontogenic Tumor in Mandible: A Rare Case Report. Ann Med Health Sci Res 2015;5:469-72 [ Links ]

12. Shivali V, Khanna VD, Khanna P, Singh A, Pandey A, Ahuja T. A Rare Case of Extrafollicular Adenomatoid Odontogenic Tumour in the Posterior Region of the Mandible: Misdiagnosed as a Residual Cyst. J Int Oral Health 2013;5:124-8 [ Links ]

13. Sato D, Matsuzaka K, Yama M, Hakizawa T, Inoue T. Adenomatoid Odontogenic Tumor arising from the mandibular molar región: a case report and review of the literature. Bull Tokyo Dent Coll 2005;45:223-7 [ Links ]

14. Mohamed A, Singh AS, Raubenheimer EJ, Bouckaert MMR. Adenomatoid Odontogenic Tumour: review of the literature and an analysis of 33 cases of South Africa. Int J Oral Maxillofac Surg 2010;39:843-6. [ Links ]

15. Akintade D, Yamaguchi A, Yoshiki S, Okano T. Limitation of panoramic radiography in diagnosing adenomatoid odontogenic tumors. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1994; 77:662-8. [ Links ]

Recibido: 14 de Septiembre de 2017; Aprobado: 20 de Septiembre de 2017

CORRESPONDENCIA: Alejandro Hidalgo Rivas. Escuela de Odontología, Universidad de Talca. Avenida Lircay S/N Talca, Chile. Teléfono: +56-71-2200476. Correo electrónico: ahidalgo@utalca.cl

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