INTRODUCCIÓN

El quiste odontogénico calcificante (QOC) o quiste de Gorlin, es una lesión rara de los maxilares, que ha sido definida por la OMS como un “quiste simple, rodeado por un epitelio similar al del ameloblastoma, que contiene células fantasmas”(¹).

El QOC representa menos del 1% de los quistes odontogénicos (²). Generalmente se presenta en la tercera década de vida, y en la segunda cuando está asociado a odontoma (¹). No muestra predilección por sexo (³). La ubicación más frecuente es la zona anterior, afectando por igual maxilar y mandíbula (²,³).

Clínicamente, se observa como un aumento de volumen indoloro (⁴,⁵). Alrededor de un 10% se presenta como lesión extraósea, y en estos casos se observa inflamación gingival y dolor o sensibilidad (¹). Imagenológicamente, se observa una lesión radiolúcida bien definida y unilocular, que puede tener margen festoneado y áreas focales radiopacas en su interior (¹).

El diagnóstico definitivo del QOC debe ser confirmado mediante análisis histopatológico (³). Su tratamiento es conservador, mediante enucleación y curetaje (¹,⁵). La marsupialización y descompresión son utilizadas para lesiones de gran extensión (⁵).

A pesar de que existe una gran cantidad de casos clínicos reportados sobre QOC, la mayoría se encuentra asociado a otras patologías, como el odontoma. El objetivo de la presente revisión fue determinar las características clínicas e imagenológicas del QOC intraóseo, sin asociación a otras patologías, publicadas en reportes de casos o series de casos clínicos.

MATERIAL Y MÉTODOS

Se realizó una búsqueda de casos o series de casos de QOC reportados en las bases de datos PubMed, Scopus, Epistemonikos y Web of Science. La búsqueda se realizó el día 1 de enero de 2022, aplicando un filtro de antigüedad de 5 años.

Se usaron los términos libres “Calcifying odontogenic cyst”, “Calcifying cystic odontogenic tumor” y “Gorlin cyst” relacionados a través del término booleano OR. La búsqueda principal se realizó en PubMed de la siguiente manera: ((Calcifying odontogenic cyst [Title/Abstract]) OR (Calcifying cystic odontogenic tumor[Title/Abstract])) OR (Gorlin cyst[Title/Abstract]); luego se adaptó para las demás bases de datos. Fueron programadas alertas semanales en todas las bases de datos, hasta el término de la presente revisión. Los artículos nuevos encontrados se incluyeron usando la estrategia de búsqueda principal.

Una revisora, alumna del programa de especialización en Imagenología Oral y Maxilofacial de la Universidad de Talca, Chile (CC), realizó la búsqueda principal. Los artículos identificados se registraron en Excel (Microsoft Corporation, Redmond, WA, EE. UU.) con autor principal, año de publicación, título de artículo, y nombre de la revista. Posteriormente, se eliminaron manualmente los artículos duplicados. La evaluación se realizó en dos etapas; primero a título y resumen, y luego el análisis de texto completo, incluyéndose los artículos que cumplieran con los criterios de inclusión y exclusión. En caso de duda en la decisión de incluir el artículo según título o resumen, se incorporó el artículo para la revisión de texto completo. En caso de duda en la decisión de incluir el artículo para texto completo, se consultó con dos especialistas en Imagenología Oral y Maxilofacial con más de 10 años de experiencia (MQ y SA).

Los criterios de inclusión fueron: I. Casos o series de casos clínicos en humanos; II. Presencia de alguno de los términos libres en el título y/o resumen; III. Textos disponibles en inglés o español; IV. Presencia de exámenes imagenológicos bidimensionales y/o tridimensionales; V. Presencia de diagnóstico histopatológico. Los criterios IVy V se aplicaron solo en la evaluación a texto completo. Los criterios de exclusión fueron: I. QOC asociado a otra patología; II. QOC periféricos; III. QOC previamente intervenidos.

Luego del proceso de selección de artículos, se realizó una tabla en Excel (Microsoft Corporation, Redmond, WA, EE. UU.) con las características clínicas: edad, sexo, ubicación, aumento de volumen, dolor, alteración de mucosa y movilidad dentaria. Las características imagenológicas registradas fueron: densidad, límites, locularidad, presencia de cortical, contorno, expansión o perforación de corticales, desplazamiento dentario, reabsorción radicular y tamaño.

En el caso de que el artículo no reportara alguna de las características imagenológicas, éstas fueron evaluadas por la revisora, cuando la calidad y tipo de examen imagenológico lo permitiera. Si el área de interés correspondía a un área desdentada, se consignó “no aplica” para evaluación de movilidad dentaria, desplazamiento dentario y reabsorción radicular.

RESULTADOS

Se encontraron 20 artículos que cumplieron con los criterios de inclusión y exclusión, con un total de 21 casos clínicos. El proceso de selección de artículos se muestra detalladamente en Figura 1.

Figura 1. Diagrama de selección de artículos 

El QOC se presentó entre los 11 y 82 años, con un promedio de 29,9 años y una desviación estándar de 19,8. La distribución por edad, sexo, ubicación y zona de presentación se muestran en Figura 2.

Figura 2. Distribución del quiste odontogénico calcificante en reportes de caso encontrados en la literatura. A: por edad,B: por sexo,C: por ubicación,D: por zona de presentación. 

En el análisis de características clínicas, el aumento de volumen estuvo presente en el 66,7% de los casos y ausente en el 33,3%. La frecuencia de presentación de las característicasdolor, alteraciones de mucosa y movilidad dentaria se muestran en Figura 3.

Figura 3. Frecuencia de presentación de características clínicas del quiste odontogénico calcificante en reportes de caso encontrados en la literatura. A: dolor, B: alteraciones de mucosa, C: movilidad dentaria. 

En el análisis de características imagenológicas, el 57,1% de los casos correspondieron a una lesión de densidad mixta y 42,9% a una radiolúcida. Los límites de la lesión fueron definidos en el 95,2% de los casos y no definidos en el 4,8%. El 95,2% fue de presentación unilocular y el 4,8% multilocular. El análisis de presencia de cortical, contorno, expansión y perforación de corticales, desplazamiento dentario, reabsorción radicular y tamaño se muestran en Figura 4.

Figura 4. Análisis de características imagenológicas del quiste odontogénico calcificante en reportes de caso encontrados en la literatura. A: presencia de cortical, B: contorno, C: expansión de corticales, D: perforación de corticales, E: desplazamiento dentario, F: reabsorción radicular, G: tamaño de la lesión. 

Las características clínicas e imagenológicas se muestran detalladamente en Tabla 1.

DISCUSIÓN

En la presente revisión se determinaron las características clínicas e imagenológicas del QOCintraóseo y sin asociación a otras patologías, que han sido reportados en casos o series de casos. No se encontraron otras publicaciones que lo reportaran, por lo tanto, este es el primer artículo en realizar este tipo de análisis.

La información clínica e imagenológica es escasa en todos los artículos incluidos en esta revisión. En un alto porcentaje, la calidad de las imágenes no muestra de forma clara lo reportado, las descripciones clínicas e imagenológicas son insuficientes u omiten información importante, como el dolor, vitalidad dentaria, tamaño de la lesión, perforación de corticales, entre otras. Para evitar entregar información de manera incompleta se sugiere que nuevas publicaciones usen la guía CARE para reportes de caso (²⁴), que garantiza que el reporte sea estructurado y contenga la información mínima necesaria para poder interpretarla correctamente.

Con respecto a la edad de presentación, esta fue reportada en un amplio rango, siendo más común entre la segunda y tercera década de vida, lo que coincide con la literatura (¹). El caso de mayor edad reportado fue en la novena década, lo que muestra que el QOC puede tener una presentación tardía. En relación con el sexo, se encontró una leve predilección por hombres, lo cual no coincide con la literatura, que indica que no hay una tendencia asociada a este (⁷), sin embargo, esto podría estar asociado al bajo número de casos encontrados para esta revisión.

En cuanto a la ubicación, la presentación más común fue en la zona mandibular posterior, lo que contrasta con lo reportado por la literatura, que lo sitúa sin mayores diferencias en zona anterior de maxilar y mandíbula (¹⁵). Además, en un tercio de los casos se encontraron lesiones extensas que comprometían tanto zona anterior como posterior.

Respecto a las características clínicas, el aumento de volumen se presentó en la mayoría de los casos, coincidiendo con lo reportado en la literatura (¹⁴). El dolor fue poco frecuente, sin embargo, un número importante de casos lo reportó. Si bien la literatura describe el QOC como indoloro (⁸), los casos que presentaron dolor correspondían a lesiones de gran tamaño, pudiendo existir relación entre ambas características. Las alteraciones de mucosa y movilidad dentaria fueron reportadas en un bajo porcentaje, y varios casos no entregaron información al respecto, lo que no permite determinar de manera precisa su frecuencia de presentación. En este contexto, la literatura no hace mayor referencia a alteraciones de mucosa o movilidad dentaria, pudiendo ser poco relevante esta característica para el diagnóstico diferencial.

En relación con las características imagenológicas, la densidad de la lesión fue descrita principalmente como mixta, pero un porcentaje importante la reportó únicamente como radiolúcida. Esto coincide con la literatura, que la describe como una lesión radiolúcida, que puede o no tener focos radiopacos en su interior (¹), dependiendo de la etapa de maduración en la cual haya sido pesquisada (⁷). Con relación a los límites de la lesión, estos se describieron como definidos y regulares en la mayoría de los casos, coincidiendo con lo reportado por la literatura (¹³). Respecto a la locularidad, la mayoría de los casos reportó lesiones uniloculares, sin embargo, uno reportó una lesión multilocular, lo cual no es coincidente con la literatura (⁵), y se observó en una lesión de gran tamaño. Este hallazgo es importante, ya que por sus características y según ubicación podría ser confundido con otras patologías, como el ameloblastoma o queratoquiste odontogénico. La expansión de corticales fue relativamente común, observándose perforación en un número menor de casos. En cuanto al desplazamiento dentario y la reabsorción radicular, fueron poco comunes. Estas características coinciden con la literatura que indica que pueden o no estar presentes (⁵, ¹³). En relación con el tamaño de la lesión, la mayoría fue mayor a 3cm. No se encontró información respecto al tamaño de esta patología, por lo que es importante que nuevos estudios evalúen esta variable, para establecer un parámetro que permita su clasificación.

La mayoría de las características clínicas e imagenológicas que no coinciden con lo reportado por la literatura podrían tener su explicación en el hecho de que los casos publicados suelen ser atípicos. Se espera que la presente revisión sirva como guía para el clínico y ayude al diagnóstico del QOC, además de reportar características que pudieran ser observadas en casos atípicos.

En conclusión, el QOC tiene características clásicas descritas en la literatura, sin embargo, en la presente revisión se encontraron características diferentes, las cuales son relevantes para el diagnóstico diferencial. Por lo tanto, y según los hallazgos encontrados en los reportes de caso publicados en la literatura, el QOC afecta principalmente a personas en la segunda década de vida, pero también puede presentarse de forma tardía. Tiene una leve predilección por hombres, con su ubicación más frecuente en la zona posterior mandibular. Clínicamente, se observa como un aumento de volumen indoloro, pero en lesiones de gran extensión puede presentarse dolor. Imagenológicamente corresponde a una lesión mixta, unilocular, de límites definidos no corticalizados y contorno regular.