INTRODUCCIÓN

El fibroma osificante (FO) y el fibroma cemento osificante (FCO) son dos patologías benignas distintas y relativamente prevalentes ^(1,2), consideradas como una sola patología por mucho tiempo ^(3,4). Sin embargo, en la última clasificación de la Organización Mundial de la Salud (OMS) del 2017, el FCO y FO se separaron en dos patologías independientes ^(5-7) porque que se cree que poseen un origen distinto ⁽⁸⁾. Por una parte, el FCO se considera un tumor odontogénico benigno, con un posible origen en las células del ligamento periodontal ^(5,7). Por otra parte, el FO es una lesión fibroósea que puede surgir en cualquier hueso del organismo ^(6,7).

Se ha establecido que los FO y FCO son lesiones asintomáticas, de crecimiento progresivo ⁽²⁾, que pueden generar deformidad facial (9), y con características imagenológicas que varían según el grado de maduración ⁽¹⁰⁾. Si bien existen múltiples reportes de casos y series de casos de FO y FCO publicados ^(11-14), aun no se han comparado características clínicas, epidemiológicas, histológicas e imagenológicas de los FO y FCO, para determinar si existen diferencias entre ellas que permitan un correcto diagnóstico ^(4-6).

La presente revisión tuvo como objetivo analizar características clínicas, epidemiológicas e imagenológicas del FO y FCO en los casos publicados en la literatura científica.

MATERIALES Y MÉTODOS

Se realizó una búsqueda sistemática de enero del 2015 a enero 2020 inclusive, de artículos que contuvieran casos clínicos de FO y FCO. La búsqueda principal se realizó el 31 de enero del 2020 en las bases de datos PubMed, Scopus y Web of Science. Se usaron términos libres relacionados a través de los términos booleanos OR y AND de la siguiente manera: ("Ossifying Fibroma" OR "Cemento Ossifying Fibroma") AND (Craniofacial OR Jaws). La búsqueda se adaptó para cada una de las bases de datos. Además, se realizó una búsqueda complementaria usando las listas de referencias de los artículos incluidos a texto completo.

Los criterios de inclusión de los artículos fueron: (I) título y resumen disponible en idioma inglés (II) presencia de alguno de los términos libres "Ossifying Fibroma" o "Cemento Ossifying Fibroma" en el título o resumen, (III) casos clínicos o series de casos con imágenes histológicas e imagenología, (IV) texto completo en idioma inglés, (V) reportes en humanos. Se excluyeron estudios clínicos, revisiones narrativas, revisiones sistemáticas, reseñas, comentarios, actas de congresos, artículos de conferencias, cartas al director, capítulos de libro, manuales, tesis, fe de erratas y editoriales.

Un revisor (LC), odontólogo general cursando la especialidad de Imagenología Oral y Maxilofacial, realizó las búsquedas principal y complementaria. Los artículos identificados se registraron en Microsoft Excel (Microsoft Corporation, Redmond, WA, EEUU) con autor principal, año de publicación, título de artículo y nombre de la revista. Posteriormente, el revisor eliminó manualmente los artículos duplicados. Los artículos se evaluaron en dos etapas: 1) título y resumen y 2) texto completo. En ambas etapas se incluyeron los artículos que cumplieran con los criterios de inclusión. En caso de duda en la decisión de incluir el artículo en la etapa de título y resumen, el artículo se incluyó para su evaluación a texto completo. Los artículos incluidos a texto completo se evaluaron por dos revisores (LC y CC) de forma independiente. En esta evaluación los revisores excluyeron los casos con baja calidad de imagen (imágenes borrosas) y/o información insuficiente (ausencia de imágenes histológicas e imagenológicas). En caso de desacuerdo respecto de incluir el artículo a texto completo, los revisores discutieron la decisión hasta llegar a acuerdo. La búsqueda complementaria se hizo en las mismas dos etapas descritas para la búsqueda principal. Para el proceso de selección de artículos usó el diagrama de la declaración PRISMA (del inglés Preferred Reporting Items for Systematic Reviews and Meta Analyses) ⁽¹⁵⁾.

Posteriormente, dos revisores (LC y CC) realizaron la identificación de características clínicas, epidemiológicas e imagenológicas de las lesiones reportadas en los casos de los artículos incluidos. Si el mismo artículo presentaba dos o más lesiones, cada lesión se consideró por separado. La identificación de características clínicas y epidemiológicas presente en cada lesión de FO y FCO de los artículos incluidos se registró usando la descripción y categorías descritas en tabla 1.

La identificación de características imagenológicas de las lesiones incluidas la realizó un especialista en Radiología Maxilofacial (CC) con más de 5 años de experiencia, quien evaluó la información e imágenes presentes de las lesiones incluidas, usando las descripciones y categorías descritas en tabla 2.

Posteriormente, las lesiones incluidas fueron agrupadas por un revisor (LC) según la clasificación de la OMS del 2017, en FO y FCO. Además, en lesiones de FO, se identificó su patrón histológico: FO Trabecular (FOT) y FO Psamomatoide (FOP) ⁽⁶⁾. Aquellas lesiones de FO que no presentaron un patrón histológico definido se acordó llamarlos FO convencional (FOC) con fines de la presente investigación. En la presente revisión se incluyó artículos que usaban la clasificación de la OMS del 2005 para el diagnóstico de las lesiones. Dicha clasificación establece los FO como patología, con los FCO formando parte de ella solo como un patrón histológico ⁽¹⁶⁾. Debido a esto, lesiones diagnosticadas como FO en artículos que usaban la clasificación del 2005, que describían FCO como patrón histológico, fueron agrupados como FCO.

Finalmente, se realizó la corroboración del diagnóstico de las lesiones incluidas, en forma conjunta por tres revisores (LC, CC y BV). Esta corroboración se realizó en base a la información e imágenes histológicas de los artículos incluidos, usando las definiciones histológicas de tabla 3. Cada diagnóstico fue discutido por los revisores, hasta obtener una decisión unánime, si en la lesión no fue posible corroborar el diagnóstico, éste se determinó como aparentemente incorrecto y se excluyó.

Las características clínicas, epidemiológicas e imagenológicas de las lesiones incluidas de FO y FCO, se compararon mediante la determinación de su frecuencia y porcentaje del total de lesiones de FCO, FO, FOT, TOP y FOC para cada una de las características analizadas. La edad se graficó según su frecuencia en décadas de vida y la ubicación se ilustró según su frecuencia en su ubicación craneofacial.

RESULTADOS

El proceso de selección de artículos se muestra en el diagrama PRISMA (Figura 1).

Figura 1. Proceso de selección de artículos en el diagrama PRISMA. 

Los artículos incluidos aportaron 32 casos con 34 lesiones. Los artículos incluidos según autor, año y número de lesiones, de acuerdo con su patrón histológico se muestran en tabla 4.

La comparación de los FCO y FO de acuerdo con sus características clínicas y epidemiológicas: sexo, tamaño y tiempo de evolución, se muestra mediante la determinación de su frecuencia y porcentaje (Tabla 5).

La edad se comparó según su frecuencia en décadas de vida del FCO y FO (Figura 2).

Figura 2. Comparación de la frecuencia de edades en décadas de vida del Fibroma cemento osificante (FCO) y Fibroma osificante (FO). 

La comparación de la ubicación de las lesiones de FCO, FOP, FOY y FOC, se muestra según su frecuencia en su ubicación craneofacial (Figura 3).

Figura 3. Comparación de la ubicación de acuerdo con sus frecuencias de ubicación de: Fibroma cemento osificante (FCO), Fibroma osificante psamomatoide (FOP), Fibroma osificante trabecular (FOT) y Fibroma osificante convencional (FOC) Color verde: lesiones mandibulares. Color rojo: lesiones maxilares Color azul: lesiones en otros huesos craneofaciales. 

La comparación de las lesiones de acuerdo con sus características imagenológicas se muestra mediante la determinación de su frecuencia y porcentaje (Tabla 6).

DISCUSIÓN

La presente revisión comparó características clínicas, epidemiológicas e imagenológicas de FO y FCO en casos publicados en la literatura desde el año 2015. No se encontraron revisiones previas que comparen estas patologías. Sólo existe una revisión que comparó imagenológicamente las variantes trabecular y psamomatoide de 491 casos de FO ⁽⁴⁹⁾. Estos autores encontraron, que la mayoría de las dos variantes de FO mostraron una radiodensidad mixta, unilocularidad, límites bien definidos, y expansión ósea. Estas lesiones no presentaron perforación ósea, presencia de quiste óseo aneurismático secundario intralesional, ni rizalisis ⁽⁴⁹⁾. Esto contrasta con lo encontrado en la presente revisión, que reporta perforaciones óseas ocasionales, quiste óseo aneurismático secundario intralesional, desplazamiento y/o rizalisis dentaria.

En cuanto a la metodología empleada en la presente revisión, la identificación de las características clínicas, epidemiológicas e imagenológicas se realizó antes de agrupar las lesiones incluidas en FO o FCO y corroborar su diagnóstico. Lo anterior, para evitar un posible sesgo de información, originado por conocer el diagnóstico antes de identificar sus características.

Con respecto a las lesiones de FO incluidas en la presente revisión, del total (n=28), solo tres no presentaron un patrón histológico predominante, las cuales se denominaron FOC para la presente revisión. La categoría FOC no se encontró reportada con anterioridad ^(5-7,16). Sería interesante analizar en estudios posteriores, si existe un patrón histológico distinto a FOT y FOP, sin predominio trabecular o psamomatoide, tal como el FOC descrito en la presente revisión. Esto permitiría determinar si el patrón descrito como FOC es real, o se debe a insuficiente información histológica reportada en los artículos.

Respecto a la edad de los FO y FCO encontrada en la presente revisión, los FO se presentan principalmente en las primeras tres décadas de vida y luego disminuye su frecuencia, a diferencia de los FCO que se presentan a partir de la tercera década de vida (Figura 2). Esto coincide con lo reportado por la OMS el 2017 ^(5,6) y otros estudios ^(2,10,19,50). Además, en la presente revisión, los FOT se presentaron con mayor frecuencia en un rango de edad mayor -entre 11 a 20 años-que los 8 a 12 años reportados por la OMS 2017 y otros estudios ^(2,5,6,50).

En cuanto al sexo predominante, en la presente revisión se encontró al FCO con una predilección femenina definida, lo que se condice con lo reportado por la OMS el 2017 ⁽⁵⁾ y otros estudios ^(2,10,19,50). El FO se presentó con una predilección femenina, especialmente el FOT. No obstante, la OMS el 2017 ⁽⁶⁾ y otros estudios reportaron que en los FO, ambos sexos se afectan igualmente ^(2,50).

Con respecto al tiempo de evolución de los FO y FCO, esta variable no fue reportada en todos los artículos incluidos. En casos que si lo reportaron, el tiempo de evolución, generalmente fue de dos años ^{(19,20,29,36,37,46,47)}. Sin embargo, tanto los FO como los FCO pueden desarrollarse durante períodos más prolongados de tiempo, comenzando su aparición en la adolescencia y manifestándose como un aumento de volumen expansivo en edades adultas, observable al examen clínico ^{(31, 38, 43, 45)}.

En relación con el tamaño de las lesiones de FO y FCO, esta característica tampoco fue reportada en todos los casos incluidos en la presente revisión. Sin embargo, entre aquellos que si reportaron el tamaño, un grupo minoritario de lesiones presentaron un tamaño de 4 cm o menos ^{(26,29,32,38,46)} y en ocasiones, fueron hallazgos radiográficos ⁽⁵¹⁾ en radiografías bidimensionales ⁽⁵²⁾. La mayoría de las lesiones encontradas en la presente revisión superaron los 4 cm ^{(17,19,21,22,31,34,42,45,47)}, llegando hasta los 13-15 cm ⁽⁴⁵⁾. Esto se condice a lo encontrado en la literatura ^{(17,19,21,22,31,34,42,45,47)}, porque en general los casos se reportan cuando alcanzan un gran tamaño y generan deformación maxilofacial. La evaluación imagenológica de los FO y FCO a través de radiografías bidimensionales tiene limitaciones, tales como: distorsión, no se puede medir el volumen de la lesión y no se puede establecer la relación real entre la lesión y estructuras anatómicas adyacentes ^(52,53). Por lo tanto, las radiografías bidimensionales no serían un procedimiento fiable para el diagnóstico o la planificación de tratamientos en FO y FCO de gran tamaño, y sería necesaria una evaluación imagenología tridimensional ^(50-52). De los exámenes imagenológicos tridimensionales, tanto la tomografía axial computarizada como la tomografía computarizada de haz cónico aportan información precisa de las características imagenológicas de estas lesiones, su ubicación y relación con estructuras vecinas ⁽⁵²⁾. Esta información es fundamental para decidir un abordaje quirúrgico ⁽⁵¹⁾.

Con respecto a la ubicación de los FO y FCO, la ubicación de los FCO encontrada en la presente revisión se condice con lo reportado en la literatura ^(2,5-7,50). Los FCO se ubican solo en huesos de soporte dentario, es decir, en los huesos maxilares, siendo más frecuentes en mandíbula en la región posterior y aparentemente no se presentan en otros huesos craneofaciales ^(18-20). Además, cuando los FCO se desarrollan en el maxilar, se ubican en áreas anteriores a los premolares ⁽²⁾. Por otro lado, los FO se ubican con mayor frecuencia en el maxilar y se pueden ubicar en otros huesos fuera de los maxilares, como en base de cráneo, calota, y senos paranasales ^{(24,25,28,31,38,39)}. En cuanto a los FOP y FOT, se ha establecido una diferencia en su ubicación predominante; mientras el FOP se presenta con mayor frecuencia en la región fronto-naso-orbito-etmoidal, el FOT se presenta con mayor frecuencia en el maxilar ⁽⁴⁹⁾. Sin embargo, en la presente revisión no fue posible corroborar estos datos, debido a que se encontraron pocas lesiones en ubicaciones fuera de los maxilares.

Respecto a las características imagenológicas de los FO y FCO, la relación dentaria, en la presente revisión concuerda con la literatura. Los FCO siempre se presentaron con relación dentaria, en cambio los FO pueden o no presentar esta relación, y pueden ubicarse en otros huesos lejanos a los maxilares ^{(24,25,28,31,38,39)}. Según la clasificación de la OMS del 2017, la relación dentaria es una característica distintiva del FCO, porque esta lesión se originaría de células del ligamento periodontal ⁽⁵⁾. En relación con límites bien definidos y expansión ósea de los FO y FCO, en la presente revisión todos los casos presentaron estas características, coincidiendo con la literatura ⁽²⁾. Ambas lesiones se presentan en general como una masa redonda, bien circunscrita, de crecimiento centrífugo, que expande las corticales óseas en todas direcciones por igual ⁽¹⁸⁾. Los límites definidos son una característica compartida por los FO y FCO, que permite distinguirlos de otras lesiones fibroóseas como la displasia fibrosa, que presenta límites difusos ⁽⁵¹⁾. En la presente revisión los FO y FCO se observaron con radiolucidez periférica en forma de una delgada línea radiolúcida perilesional, que representaría una interfase fibrosa que separa la masa calcificada del hueso normal adyacente ^(2,10,50). En la presente revisión, de las 15 lesiones de FOT, sólo tres no presentaron esta radiolucidez periférica ^(33,35,40), semejando imagenológicamente a una displasia fibrosa. Referente a la perforación ósea, de acuerdo con la presente revisión, ésta puede o no estar presente en FO y FCO. Generalmente, esta característica se expresa cuando el tamaño de la lesión es grande y la lesión sobrepasa límites de las regiones anatómicas ^{(21,31,42,47,48)}. Se ha señalado que los patrones trabecular y psamomatoide del FO tienen un crecimiento más agresivo y pueden presentar con mayor frecuencia perforación ósea cuando presentan expansión ósea ⁽⁵⁰⁾. En cuanto a la radiodensidad, los FO y FCO se caracterizan por tener una radiodensidad variable ^{(5,6,23,49,50)}. La presente revisión muestra que los FO y FCO tienen una densidad variable y son mayoritariamente de densidad mixta. La densidad varía de una imagen radiolúcida a una imagen mixta con distintos grados de radiopacidad central, dependiendo del grado de mineralización y maduración de la lesión. Esto coincide con lo reportado previamente ^{(18,48,51,54)}, que señala que el patrón radiolúcido en FO y FCO es más común en el grupo de edad más joven, mientras que en pacientes mayores se observa una densidad mixta ^(19,36,37). Sin embargo, se han reportado lesiones radiolúcidas en pacientes mayor edad en lesiones de FCO ⁽⁹⁾. Con respecto a la locularidad de los FO y FCO, la mayoría de las lesiones de la presente revisión fueron uniloculares ^{(19-21,23-29,32-43,45,46,48)}. Esto se condice con la literatura, que señala una relación de lesiones uniloculares / multiloculares de 5:1. ⁽¹⁸⁾. Se ha señalado además, que las lesiones multiloculares estarían relacionadas principalmente al desarrollo de quistes óseos aneurismáticos secundarios intralesionales ⁽¹⁰⁾. Sin embargo, en la presente revisión, la mayoría de las lesiones multiloculares no se encontraron relacionadas con la presencia de un quiste óseo aneurismático secundario intralesional, salvo en una lesión ⁽³⁰⁾. Respecto a la presencia de quiste óseo aneurismático secundario intralesional, en la presente revisión no se encontraron casos en FCO, por lo que esta sería una característica exclusiva de los FO. Cabe señalar que la presencia de quiste óseo aneurismático secundario intralesional no se determina imagenológicamente, por lo que requiere una confirmación histopatológica ⁽²⁵⁾. El desplazamiento dentario en los FO y los FCO, en la presente revisión se observó en un 50% en ambas lesiones. Esto sugeriría que cuando se encuentra presente el desplazamiento dentario, existe una proliferación continua de la lesión ^(10,50,51). Con respecto a la rizalisis, en la presente revisión fue más frecuente en FCO que en FO. Se ha señalado que la rizalisis se relacionaría con un crecimiento más agresivo de la lesión (2,50). Finalmente, también se observaron en forma ocasional otras características imagenológicas del FO y FCO en la presente revisión, que no fueron analizadas como variables. Algunas de estas características dependen de la relación de la lesión con estructuras vecinas, y pueden ocasionar: erosión de la base mandibular, desplazamiento del canal mandibular, tabique nasal, borde inferior orbitario o la ocupación cavidades perinasales y fosa nasal ^(2,19,20). En la presente revisión sólo se consideraron las variables más prevalentes de los FO y FCO relatadas en la literatura. Es importante incorporar en futuras investigaciones características no evaluadas en la presente revisión, que permitirían conocer en qué situaciones ocurren ciertas características de menor prevalencia.

La presente revisión permite establecer que los FO y FCO presentan características clínicas y epidemiológicas similares, y características imagenológicas idénticas. Al comparar los FO y FCO son indistinguibles desde un punto de imagenológico. Para plantear diferencias en la presunción diagnóstica de FO y FCO, es necesario identificar características como la edad, la ubicación y relación dentaria, además complementar el estudio con histología. Por otro lado, encontrar algún marcador inmunohistoquímico ^(55-57) que identifique el hueso y el cemento, permitiría distinguir el FO del FCO o dilucidar si los FO y los FCO, son realmente dos patologías distintas ^(3,7,8).

CONCLUSIONES

Las características clínicas y epidemiológicas de los FCO y FO son similares, se presentan como lesiones asintomáticas, de crecimiento progresivo, preferentemente en sexo femenino y que se reportan cuando alcanzan grandes tamaños. El FCO se diferencia en que se presenta en edades mayores al FO, y están ubicados exclusivamente en huesos maxilares, con en relación dentaria. Por otra parte, los FO se pueden desarrollar en cualquier hueso, sin la necesidad de presentar relación dentaria.

En relación con sus características imagenológicas, los FO y FCO son idénticos. Se presentan como lesiones intraóseas, uni o multiloculares, con expansión ósea, densidad variable y límites definidos y con una línea radiolúcida perilesional. Ambas lesiones ocasionalmente pueden generar perforación óseas y desplazamiento de estructuras anatómicas vecinas. Los FO y FCO cuando presentan relación dentaria puede generar desplazamiento y rizalisis. Los FO y los FCO son indistinguibles desde una evaluación imagenológica y sólo serían distinguibles por sus características histológicas.