INTRODUCCIÓN

El ameloblastoma es el tumor odontogénico benigno de origen epitelial más común, siendo el 11% de los tumores odontogénicos (¹,²). La mayoría de los ameloblastomas se diagnostican entre los 30 a 60 años (³). El ameloblastoma se presenta como aumento de volumen indoloro, localmente agresivo, de crecimiento lento y con una alta tasa de recurrencia (⁴).

La Organización Mundial de la Salud (OMS) distingue tres tipos de ameloblastoma: el ameloblastoma convencional (AC) o multiquístico, el uniquístico (AU) y el periférico (AP) (⁵). Puede originarse de los restos de la lámina dental, órgano del esmalte, revestimiento de los quistes odontogénicos o de células basales de la mucosa oral (⁶). Histológicamente, el ameloblastoma se puede clasificar en subtipos folicular, acantomatoso, granular, basal, desmoplástico y plexiforme (¹,⁷,⁸), siendo el folicular y plexiforme los más comunes (⁸).

Imagenológicamente, el ameloblastoma se presenta como una lesión radiolúcida, de márgenes netos corticalizados, de apariencia unilocular o multilocular (¹,³). La tomografía computarizada (TC) médica define con precisión la radiodensidad y extensión del ameloblastoma (⁸,⁹). Actualmente, la TC de haz cónico es un examen alternativo a la TC médica para el estudio y control de ameloblastoma, por su menor dosis de radiación y su óptima calidad (⁹).

El subtipo histológico de ameloblastoma es importante en la elección del tratamiento, sin embargo, el análisis histológico completo es posterior a la exéresis de la lesión (⁸). Faltan estudios que indiquen si el subtipo histológico de los ameloblastomas influye en el pronóstico y si las características imagenológicas de estos tumores podrían ayudar a determinar el tipo de tratamiento. El objetivo de la presente revisión fue evaluar la relación entre las características imagenológicas de los tipos de AU y AC, a partir de imágenes TC, el subtipo histológico y su agresividad.

MATERIALES Y MÉTODOS

Se realizó una búsqueda sistemática entre enero 2000 y enero 2021, de artículos con casos clínicos de ameloblastoma, en las bases de datos PubMed, Scopus y Web of Science. Se usaron los términos libres "Ameloblastoma", que debía estar presente en el título del artículo y "Computed tomography", contenido en el artículo, relacionados con el término booleano AND.

Los criterios de inclusión fueron: (I) título y resumen disponible en inglés, (II) casos clínicos o series de casos con imágenes histológicas, imagenología de tomografía computarizada. (III) texto completo en inglés, (IV) reportes en humanos (V) ameloblastomas primarios (VI) descripción imagenológica e histológica coincidente con imágenes presentes en el artículo. Se excluyeron (I) Casos de AP. (II) Casos de ameloblastoma maligno (III) Antecedentes clínicos y epidemiológicos incompletos (IV) Diagnóstico definitivo de otra lesión (V) imágenes no diagnosticables. (VI) Antecedentes de síndromes (VII) ameloblastomas intervenidos previamente, recurrentes o sobre infectados.

Un revisor (MP), odontólogo cursando la especialidad de Imagenología Oral y Maxilofacial, realizó la búsqueda principal. Los artículos identificados se registraron en Microsoft Excel (Microsoft Corporation, Redmond, WA, EEUU) con autor principal, año de publicación, título de artículo y nombre de revista. Posteriormente, el revisor eliminó manualmente los artículos duplicados. Los artículos se evaluaron en dos etapas: 1) título y resumen y 2) texto completo. En ambas etapas se incluyeron los artículos que cumplieran con los criterios de inclusión. En caso de duda en la decisión de incluir el artículo en la etapa de título y resumen, el artículo se incluyó para su evaluación a texto completo. Los artículos incluidos a texto completo se evaluaron por dos revisores (MP y CC) independientemente. En caso de desacuerdo respecto de incluir el artículo a texto completo, los revisores discutieron la decisión hasta llegar a acuerdo. Posteriormente, los revisores identificaron las características clínicas, epidemiológicas e imagenológicas de las lesiones reportadas en los casos de los artículos incluidos. Si el mismo artículo presentaba dos o más casos, cada lesión se consideró por separado. Para el registro de las características clínicas y epidemiológicas en las lesiones de ameloblastoma incluidas se usó la (tabla 1).

Table 1. Características clínicas y epidemiolígicas en las lesiones de ameloblastoma de los artículos incluidos en la presente revisiín. 

Un especialista en Radiología Maxilofacial (CC) con más de 5 años de experiencia identificó las características imagenológicas, evaluando la información e imágenes de los artículos usando las descripción y categorías de características imagenológicas de las lesiones de ameloblastoma de los artículos incluidos (tabla 2). Se analizó la frecuencia para evaluar las características clínicas, epidemiológicas, histológicas e imagenológicas de los ameloblastomas.

Table 2. Descripción y categorías de características imagenológicas presente en las lesiones de ameloblastoma de los artículos incluidos usadas en la presente revisión. 

Posteriormente, un revisor (MP) agrupó las lesiones incluidas según lo reportado por los artículos en AC y AU. Se incluyó su subtipo histológico clasificándolos en: folicular, plexiforme, acantomatoso, de células granulares, de células basales, desmoplástico, y subtipo mixto, este último en casos que la imagen incluyera más de dos subtipos histológicos simultáneamente. Los artículos que usaban la clasificación de la OMS del 2005 para el diagnóstico de las lesiones, se reclasificaron de acuerdo con lo descrito por la OMS el 2017(⁸). Tres revisores (MP, CC y DD) corroboraron el diagnóstico de ameloblastoma en forma conjunta, en base a la información e imágenes histológicas de los artículos. Cada diagnóstico se discutió hasta obtener una decisión unánime. Si no fue posible corroborar el diagnóstico de ameloblastoma, se excluyó la lesión. Posteriormente se corroboró el subtipo histológico usando definiciones histológicas de ameloblastoma (tabla 3). Si el artículo no reportaba el subtipo histológico, éste fue clasificado por los autores. En los casos que no coincidió el subtipo histológico reportado en el artículo con la evaluación de los revisores, la lesión se incluyó, pero reclasificada en el subtipo histológico correspondiente.

Table 3. Definiciones histológicas de ameloblastoma. 

Dado la ausencia de literatura que identifique los criterios de agresividad de lesiones benignas, los autores plantearon criterios para categorizar la agresividad de los ameloblastomas (tabla 4).

Table 4. Criterios para evaluación imagenológica de agresividad para tumores benignos. 

RESULTADOS

El número total de registros obtenidos de las bases de datos fue de 327, 73 registros fueron eliminados por duplicado, quedando 254 artículos para analizar en la primera etapa de título y resumen, etapa en la cual se eliminaron 161 de ellos, 93 fueron analizados a texto completo. Durante esta etapa fueron excluidos 42 artículos (3 casos sin imágenes radiográficas o histológicas, 5 casos con baja calidad en las imágenes incluidas, 22 casos con diagnóstico, aparentemente, incorrecto al reportado, 12 casos intervenidos previamente o recurrentes). Finalmente, el número total de artículos incluidos en la presente revisión fue de 51, siendo 9 AU y 42 AC. De los AU, 78% fueron plexiforme, 11% folicular y 11% no clasificable. De los AC, 31% fueron folicular, 22% plexiforme, 21% mixtos, 14% desmoplásticos, 5% acantomatoso, 5 % de células basales, 2% no clasificable. Las variedades histológicas de ameloblastomas y sus características clínicas y epidemiológicas se presentan en figuras 1 y 2.

Figura 1. Características clínicas y epidemiológicas de AU y AC. A.- Edad. B.- Sexo. C.- Tamaño. D.- Ubicación. F: Folicular; PL: Plexiforme; AC: Acantomatoso; CB: De células basales; D: Desmoplástico; M: Mixto; NC: No clasificable. No se reportaron casos de ameloblastomas de células granulares. Las variantes con resultado 0 no se incluyen en la figura. 

Figura 2. Características clínicas y epidemiológicas de AU y AC. A.- Ubicación B.-Sintomatología C.-Alteraciones de mucosa D.- Infección. E.- Asociación a otra patología. F: Folicular; PL: Plexiforme; AC: Acantomatoso; CB: De células basales; D: Desmoplástico; M: Mixto; NC: No clasificable. No se reportaron casos de ameloblastomas de células granulares. Las variantes con resultado 0 no se incluyen en la figura. 

El 24% de los casos se presentó entre los 41 a 50 años. De éstos, el 22% fue AC. El 67 % de los casos no presentó sintomatología, de ellos el 55% correspondió a AC. Se reportó un caso de ameloblastoma primario en la porción mastoides de hueso temporal. No se reportaron casos de AU asociados a otras lesiones. En caso de AC se reportaron 3 casos de tipo plexiforme asociado a queratoquiste y a una alteración vascular, estos casos no presentaron mayor agresividad comparada con el resto de los casos.

La comparación de las lesiones de acuerdo con sus características imagenológicas se presenta mediante porcentajes en figuras 3, 4, y 5. Cabe destacar que un 55% de los casos no presentó perforación de corticales, de éstos el 45% fue AC. El 43% de los casos no presentó reabsorción radicular de dientes, de éstos el 37,2% fue AC. El 80% del total de los casos presentó desplazamiento de estructuras vecinas, de éstos el 65% fue AC. El 51% de los casos no presentó avance a espacios vecinos, de éstos, el 39,2 % fueron AC. En la figura 6 se observa la agresividad de las lesiones de AU y AC.

Figura 3. Características imagenológicas de AU y AC. A.- Densidad. B.-Límites. C.- Locularidad. D.- Relación dentaria. F: Folicular; PL: Plexiforme; AC: Acantomatoso; CB: De células basales; D: Desmoplástico; M: Mixto; NC: No clasificable. No se reportaron casos de ameloblastomas de células granulares. Las variantes con resultado 0 no se incluyen en la figura. 

Figura 4. Características imagenológicas de AU y AC. A.- Expansión ósea. B.-Desplazamiento dentario. C.- Perforación de corticales. D.- Desplazamiento de estructuras anatómicas. F: Folicular; PL: Plexiforme; AC: Acantomatoso; CB: De células basales; D: Desmoplástico; M: Mixto; NC: No clasificable. No se reportaron casos de ameloblastomas de células granulares. Las variantes con resultado 0 no se incluyen en la figura. 

Figura 5. Características imagenológicas de AU y AC. A.- Reabsorción radicular. B.-Avance a espacios vecinos. C.- Presencia de tabiques verticales. D.-Deformación. F: Folicular; PL: Plexiforme; AC: Acantomatoso; CB: De células basales; D: Desmoplástico; M: Mixto; NC: No clasificable. No se reportaron casos de ameloblastomas de células granulares. Las variantes con resultado 0 no se incluyen en la figura. 

Figura 6. Agresividad en ameloblastoma uniquístico y ameloblastoma convencional. F: Folicular; PL: Plexiforme; AC: Acantomatoso; CB: De células granulares; CB: De células basales; D: Desmoplástico; M: Mixto; NC: No clasificable. 

DISCUSIÓN

La presente revisión evaluó las características clínicas, epidemiológicas e imagenológicas de AU y AC, para establecer la relación entre su patrón histológico y sus características de agresividad. No se encontraron revisiones previas que mencionaran si existe alguna relación o analicen esta problemática. El AC es el más común y es el 90% de todos los ameloblastomas. (⁴,¹⁰) El AU corresponde al 5-15% (⁸,¹¹) y se asocia con un menor riesgo de recurrencia. (⁷,¹¹) Esto coincide con lo reportado en la presente revisión, donde la mayor cantidad de casos fue del tipo AC. Entre los ameloblastomas, los subtipos histológicos plexiforme y folicular se encuentran con mayor frecuencia. (⁷) Esto coincide con la presente revisión, en que el tipo folicular reportó el mayor número de casos, tanto en AU como en AC. El ameloblastoma del tipo de células granulares solo representa el 3,5% de los ameloblastomas, pero tiende a mostrar el comportamiento más agresivo con un potencial relativamente alto de metástasis. (⁷, ⁸) En la presente revisión no se encontraron ameloblastomas del tipo de células granulares, sin embargo, se encontraron 9 (², ¹²-¹⁹) casos mixtos que presentaron 2-3 subtipos histológicos. La presencia de múltiples subtipos histológicos se ha reportado previamente. (²⁰) Casi un cuarto de los casos de AC analizados presentó este patrón, lo que indicaría que es bastante prevalente. Muchos autores clasifican las lesiones según el patrón predominante, desestimando la presencia de características que indiquen otro patrón conjunto. (²¹-²³) No es posible identificar el patrón predominante en toda la lesión analizando sólo una fracción de ella. Además, esto podría llevar a subestimar los efectos ejercidos por los otros patrones presentes en el comportamiento real de la lesión.

El AU se diagnostica más frecuentemente entre los 5 y 16 años. (⁸, ²⁴) Esto coincide con la presente revisión. El AC se encuentra en un rango de edad más amplio, incluyendo edades tempranas, pero su mayor frecuencia esta entre 30-60 años. (³, ⁷) Esto también coincide con la presente revisión, donde el AC tiene mayor predominio en la quinta década de vida con menor frecuencia durante las dos primeras décadas. Los ameloblastomas que se reportan en edades tempranas pueden ser tanto AU como AC, sin embargo, sobre los 50 años, es más probable que sean AC. El AC afecta a hombres y mujeres con igual frecuencia. (³,⁶) Sin embargo, la presente revisión mostró un predominio del AC por hombres y AU por mujeres, no obstante, los resultados no fueron categóricos. En cuanto al AU, algunos estudios reportan un predominio por hombres; (²⁵) mientras que otros reportan que no existe predominio por sexo. (²⁶,²⁷)

En cuanto al tamaño, tiempo de evolución y sintomatología, no fue reportado en la mayoría de los casos. Cuando si se reportó, el tamaño promedio fue mayor a 4 cm. Esta variable es importante para la elección del tratamiento (²⁸). En este tema existiría un sesgo, ya que los casos publicados suelen ser los de gran tamaño. Los ameloblastomas son tumores de crecimiento lento, con signos o síntomas sutiles en etapas iniciales, pero surgen progresivamente a medida que crece el tumor (²⁹-³¹) y suelen ser hallazgos radiográficos. Cuando se incluyó tiempo de evolución, generalmente fue menor a dos años. En relación con sintomatología, la infección y alteraciones de la mucosa se manifestaron con baja frecuencia para AU y AC. En algunos casos la infección pudiese asociarse con la edad, por mayor riesgo de desarrollar enfermedades inmunosupresoras a edades avanzadas. Esto pudiese ser motivo de estudios posteriores.

Aproximadamente el 80-85% de los ameloblastomas ubican en la región molar y en rama mandibular, seguida por la zona media mandibular. (³, ⁸, ¹⁶, ²⁷) El 15-20% restante de los casos se ubican en la región posterior maxilar (¹⁶). En la presente revisión, la ubicación del tipo AC fue mayoritariamente en la zona posterior mandibular, lo que coincide con reportes previos, sin embargo, pueden tener posiciones ectópicas. (²⁹) En tanto, el AU se presentó mayoritariamente en la zona posterior maxilar, no coincidiendo con la literatura. (¹¹,²⁰) La presente revisión, muestra al AC distribuido en cualquier lugar de los maxilares y al AU mayoritariamente en región posterior.

Respecto de las características imagenológicas, el ameloblastoma es una lesión radiolúcida/ hipodensa, unilocular o multilocular, de bordes corticalizados, con tamaño, forma y número de lóculos variables. (³, ⁷) Cuando es multilocular da lugar a patrones radiográficos conocidos como panal de abejas o pompas de jabón. (²⁵.²⁷) Puede ocasionar expansión de tablas óseas y rizalisis. (¹⁵, ²⁹) Sobre los estudios imagenológicos de ameloblastoma, la radiografía panorámica contribuye al hallazgo radiográfico (⁸, ¹², ²⁶, ²⁷, ³⁰, ³⁴, ³⁵), y la TC médica aporta la información tridimensional. Alternativamente puede utilizarse TC de haz cónico, por su menor dosis de radiación. (⁹, ³⁶) En la presente revisión, la mayoría de los AU y AC se observaron radiolúcido/ hipodenso, lo que concuerda con reportes previos. (², ⁸, ¹⁵) Sin embargo, se reportaron casos de AC mixtos (16%). (², ¹²-¹⁹) En relación con los límites imagenológicos, el AC y AU presentaron mayoritariamente límites bien definidos y corticalizados. Sólo se reportaron límites mal definidos en los AC (⁶, ¹⁵, ¹⁹, ²⁹, ³¹, ³⁶-⁴¹) más agresivos. En la mayoría de las lesiones predominó la unilocularidad, al contrario de lo reportado por la literatura. (⁵, ²⁶, ³⁶) Si aparece la característica unilocular, es probable que se trate tanto de AC como AU. En el AU, predominó la presentación unilocular con proporción 9:1, en cambio, la presentación uni y multilocular para el AC fue muy cercana al 1:1. Cuando se trata de una presentación multilocular, lo más probable es que se trate de un AC. Se reportaron casos de ameloblastomas con presencia de tabiques verticales, por lo cual esta característica no sería exclusiva de mixomas. El ameloblastoma es una lesión expansiva que adelgaza o erosiona la cortical ósea. (³, ⁷, ⁴²) En la presente revisión la expansión ósea se reportó en la mayoría de los casos de AU y AC. La perforación de corticales óseas fue lo menos prevalente para ambos. Se ha descrito que los ameloblastomas tienen tendencia a la invasión de espacios vecinos, a la destrucción y a la persistencia si no se realiza una adecuada exéresis quirúrgica con margen de seguridad. (²⁰) El AC presenta una mayor prevalencia de invasión tejidos circundantes y, por tanto, una mayor tasa de recurrencia. (⁹, ²⁰) En la presente revisión, tanto AC como AU desplazan estructuras vecinas. En cuanto al avance espacios vecinos, estuvo presente en ambos, pero fue más prevalente en AC. El ameloblastoma puede presentar deformación facial. (⁷, ²⁵) En la presente revisión la deformación fue prevalente tanto en AC como en AU y generalmente se realizan estudios imagenológicos, porque el paciente presenta deformación al examen clínico.

Tanto el AC como el AU presentaron relación dentaria, pudiendo provocar desplazamiento y rizalisis, la que fue más frecuente para el AU, sin embargo, también estuvo presente en el AC. Se ha señalado que la rizalisis se relaciona con un crecimiento más agresivo (²¹, ³⁶), independiente de su tipo o variedad histológica. Cuando no hubo relación dentaria, se trataba de pacientes con mayor edad y de lesiones en zonas edéntulas. La información de relación dentaria y rizalisis no fue determinada en todos los artículos, por no presentar imágenes que la evidenciaran.

El ameloblastoma se ha descrito como un tumor localmente agresivo. (⁹, ²⁰) En la presente revisión, la mayoría de los tipos histológicos, tanto en AC como AU fueron del tipo agresivo. El AU plexiforme mostró una mayor cantidad de casos moderadamente agresivos. Destaca el reporte de dos casos de ameloblastoma, menores a 2 cm, que presentaban perforación de corticales (como ocurriría con una lesión inflamatoria destructiva o con una lesión maligna), razón por la cual se le consideró una lesión agresiva. (³⁰, ⁴³) En base a la presente revisión, tanto en AC como AU, es más probable que se trate de lesiones que van de moderadamente a altamente agresivas pero su agresividad local y concuerda con lo señalado en la literatura. El resumen de características diferenciales se observa en la tabla 5.

Table 5. Comparación entre ameloblastoma uniquistico y ameloblatoma convencional. ++: alta prevalencia; +: prevalente; -: no prevalente; --: baja prevalencia. 

CONCLUSIONES

Las características imagenológicas de los AC y AU tienen un comportamiento, por lo general, de moderado a altamente agresivo. Sin embargo, no hay un tipo histológico que sea más agresivo, ni que muestre características imagenológicas que permitan diferenciarlo de los demás.

Los subtipos histológicos más comunes para AC y AU son plexiforme y folicular. Es raro encontrar ameloblastomas asociados a otras patologías y no se presentan como entidades más agresivas cuando se asocian a otra patología. El ameloblastoma se presenta localmente agresivo por sí solo, provocando perforaciones óseas e infiltración de tejidos adyacentes.

Los AU se presentan con mayor frecuencia en las primeras décadas de vida, mientras que los AC se pueden presentar a cualquier edad. Ni el AU ni el AC tienen preferencia por sexo. Los ameloblastomas se presentan mayoritariamente en la zona posterior de los maxilares, y cuando se presenta en la zona anterior, es probable que sea un AC. La característica unilocular en ameloblastoma se presenta tanto en AC como AU. El AU es predominantemente unilocular. El AC se presenta uni o multilocular. Cuando la presentación es multilocular lo más probable es que sea un AC.