Metástasis mandibular por carcinoma hepático: un infrecuente caso con severa hemorragia

Luis Junquera ⁽¹⁾, Cristian Rodríguez-Recio ⁽²⁾, Aintza Torre ⁽²⁾, Jacobo Sánchez-Mayoral ⁽²⁾, Manuel F. Fresno ⁽³⁾

(1) Profesor Titular Vinculado de Cirugía Oral y Maxilofacial. Universidad de Oviedo. Hospital Central de Asturias
(2) Médico Residente de Cirugía Oral y Maxilofacial. Hospital Central de Asturias
(3) Profesor Titular Vinculado de Anatomía Patológica. Universidad de Oviedo. Hospital Central de Asturias. España

Correspondencia:
Luis Junquera.
Universidad de Oviedo. Escuela de Estomatología
Catedrático José Serrano s/n. 33009. Oviedo. España
E-mail: Junquera@sci.cpd.uniovi.es

Recibido: 31-05-2003 Aceptado: 11-12-2003

Junquera L, Rodríguez-Recio C, Torre A, Sánchez-Mayoral J, Fresno MF. Metástasis mandibular por carcinoma hepático: un infrecuente caso con severa hemorragia. Med Oral 2004;9:345-9.  © Medicina Oral S. L. C.I.F. B 96689336 - ISSN 1137 - 2834

RESUMEN

El carcinoma hepatocelular (CH) es relativamente infrecuente en Europa y Estados Unidos, a pesar de que en este último país se diagnostican más de 13.000 nuevos casos cada año. Las metástasis mandibulares por CH son inusuales, recogiéndose en la literatura hasta el momento, 50 casos. En el presente trabajo se documenta un nuevo caso, correspondiente a un varón de 54 años que presentó una metástasis por HC en el cuerpo mandibular derecho, al año del tratamiento de su tumor primario. El curetaje-biopsia de la lesión se acompañó de una profusa hemorragia. El paciente falleció a los seis meses de la biopsia, con múltiples metástasis. Se describen las posibles vías de diseminación hematógena de la enfermedad.

Palabras clave: Carcinoma hepático, metástasis óseas maxilares.

INTRODUCCIÓN

Aunque el carcinoma hepático (CH) es una neoplasia presente en todo el mundo, sus metástasis en el territorio de la cabeza y el cuello son infrecuentes. Entre el 1% y el 3% de las neoplasias malignas orales tienen un origen metástatico, ubicándose los tumores primarios, en orden decreciente, en mama, glándula suprarrenal, colon y recto, órganos genitales y glándula tiroides en las mujeres; y en pulmón, próstata, riñón, hueso, y glándula suprarrenal en los varones (1). El 50% de los hepatocarcinomas se acompañan de metástasis extrahepáticas, que involucran principalmente a los pulmones, linfáticos abdominales, glándulas suprarreanles, grandes venas adyacentes al hígado, el diafragma, o el esqueleto. Los carcinomas hepáticos de mayor tamaño, poco diferenciados, o con afectación multisegmentaria se acompañan de un mayor riesgo de metástasis (2). Hasta un 10,1% de los pacientes con CH pueden presentar metástasis óseas, especialmente frecuentes en las vértebras, pero también susceptibles de ubicarse, en orden decreciente, en: costillas, esternón, y pelvis (3). Que nosotros sepamos, se han publicado en el periodo 1957-2003, 50 casos de metástasis mandibular y/o maxilar por CH: 26 casos en la literatura inglesa, 18 en la japonesa y 6 en la francesa (4-6).

El objetivo del presente trabajo es documentar un nuevo caso de metástasis mandibular por carcinoma hepático, enfatizando sobre las posibles complicaciones hemorrágicas de su manejo, y sus posibles vías de diseminación.

CASO CLÍNICO

Varón de 54 años de edad, remitido a nuestro servicio en mayo del 2003 por presentar odontalgia en relación con un tercer molar inferior derecho erupcionado. A la inspección oral se pudo observar la existencia de una tumefacción que expandía las corticales vestibulo-linguales, en la región del tercer molar mandibular derecho, cariado por distal. La mucosa oral estaba indemne, y no se palpaban adenomegalias cervicales. El paciente refería la existencia de una hipoestesia en el territorio de distribución del nervio mentoniano de quince días de evolución. En la ortopantomografía, se evidenció la presencia de una imagen radiolúcida, de contornos poco definidos, en el cuerpo mandibular derecho (Fig. 1). Dos días después, bajo anestesia local, se procedió a la exodoncia del tercer molar y curetaje-biopsia del tejido subyacente. Durante el acto operatorio, se produjo una intensa hemorragia, que pudo ser cohibida con el empleo de Surgicel (Johnson & Johnson, Nuevo Brunswick, NJ) y mediante el empaquetado en el lecho alveolar de cera de hueso. 

El hemograma y el estudio de coagulación postoperato-rios no mostraron alteraciones significativas. El diagnóstico histopatológico del material remitido fue de: metástasis mandibular por hepatocarcinoma bien diferenciado (Fig. 2). Las células neoplásicas no se teñían con las citoqueratinas 19 y 20, ni con la alfa-fetoproteina, pero si mostraron una intensa tinción granular citoplasmática con el marcador hepatocito N.

Entre los antecedentes personales del paciente, destacaban una historia de diabetes tipo II de 8 años de evolución, controlada con hipoglucemiantes orales. Se trataba de un bebedor de 130 g. etanol/día desde los 30 años, y fumador de 2 paquetes de cigarrillos/día desde los 20 años. Un año antes de nuestra valoración, el enfermo había sido diagnosticado de cirrosis hepática (estadio A de Child Pugh: 5/15), y de hepatocarcinoma multicéntrico con afectación de los segmentos II, III, y IV, siendo intervenido mediante resección hepática parcial, al mes de su diagnostico. Previamente se había realizado un estudio completo que incluyó gammagrafía ósea con tecnecio 99-MDP y tomografía computarizada de cráneo, pulmón, abdomen y pelvis, sin objetivar la presencia de metástasis. Los valores séricos de alfa-fetoproteina eran, en los controles postoperatorios, normales (3,6 ng/ml).

A los 15 días de nuestra intervención se objetivó una marcada elevación de los niveles de alfa-fetoproteina (221 ng/ml), evidenciándose mediante gammagrafía ósea y resonancia magnética la existencia de múltiples metástasis que afectaban al occipital izquierdo, cuerpo esternal, pelvis, y múltiples vértebras (Fig. 3). El paciente fue sometido a radioterapia paliativa sobre las lesiones vertebrales (10 Gy a la semana de Co 60) sin mejoría, siendo éxitus a los seis meses de nuestra biopsia.

 

DISCUSIÓN

El carcinoma hepatocelular se considera como relativamente infrecuente en Europa y Estados Unidos, a pesar de que en este último país se diagnostican más de 13.000 nuevos casos cada año, principalmente en pacientes con antecedentes previos de cirrosis alcohólica o infección por el virus de la hepatitis B o C (7). Las metástasis en el territorio maxilofacial por CH son inusuales, afectando preferentemente a varones (relación varón-mujer 46:4), por encima de los 50 años (rango: 15-88 años), y localizándose en la mayor parte de los casos publicados en el cuerpo y ángulo mandibular (4-6, 8,9). En el 59% de los casos publicados, el diagnóstico de la metástasis en el territorio maxilofacial precedió al reconocimiento de la existencia de un tumor primario en el hígado (4); circunstancia que no ocurrió en el caso objeto del presente trabajo. Las manifestaciones clínicas de la enfermedad, tumefacción e hipoestesia en el territorio de distribución del nervio mentoniano, recogidas en nuestro paciente, coinciden con las referidas en otros casos (6,9). La presencia de odontalgia es más inusual; sin embargo, la existencia de una caries por distal del 48, junto al reconocimiento de una pequeña imagen radiolúcida en relación con la raíz distal del tercer molar, nos hace sospechar la posibilidad de que el paciente sufriera una infección odontogénica sincrónica con la lesión metastática.

La forma en la que desde un carcinoma hepático se puede producir una metástasis intraósea mandibular es discutida en la literatura. Básicamente existen dos grandes vías por las que un tumor hepático, puede alcanzar el territorio maxilofacial; cuando los grandes vasos aferentes del hígado (arteria hepática, vena porta) están afectados, la diseminación metastática debe alcanzar primero los pulmones antes de llegar a nuestro territorio. Hasta el momento, la mayor parte de los casos registrados de CH con metástasis mandibular presentaban lesiones metastáticas en los pulmones (9,10); sin embargo, en al menos 11 casos (sin incluir el presente) no se pudo objetivar mediante estudios de imagen o autopsia la existencia de afectación pulmonar previa a la metástasis ósea mandibular (4). Para estos casos se ha postulado que la conexión entre las venas ácigos-hemiácigos y el plexo venoso vertebral (plexo de Batson) constituye la vía patogénica de la afectación mandibular (3,11). El presente caso constituye, dada la distribución de las metástasis óseas observadas, una confirmación de esta hipótesis. La cirrosis y la cirugía aplicada sobre el hígado de nuestro paciente, pudieron generar alteraciones retrógradas del flujo circulatorio. Se reconoce la existencia de una libre comunicación entre los sistemas venosos del cuello, tórax, abdomen y pelvis con el plexo venoso vertebral que, carente de válvulas competentes, se extiende desde la base del cráneo hasta el coxis; cualquier actividad que genere un aumento de presión dentro del abdomen, puede originar un flujo ascendente por el plexo venoso vertebral. En nuestro caso, es razonable pensar que las primeras metástasis del paciente se ubicaron en los cuerpos vertebrales a través de las venas intervertebrales y basivertebrales (ver: figura 3); desde allí, la diseminación metastática podría haber alcanzado el occipital y la mandíbula. El plexo venoso vertebral se anastomosa con ramos venosos intercostales posteriores y lumbares, que drenan en la vena ácigos (lado derecho) y hemiácigos (lado izquierdo). Las células metastáticas circularían por la vena hemiácigos (dados los segmentos hepáticos primariamente afectos, y la localización de las metástasis vertebrales), penetrando en el tórax por el pilar izquiedo del diafragma, y ascenderían en íntima conexión con los cuerpos vertebrales hasta llegar a la altura de la vértebra D7, en donde, siguiendo el trayecto venoso se desviarían hacia la derecha desembocando en la vena ácigos. Esto podría explicar las metástasis costales e incluso la propia afectación mandibular de nuestro enfermo (12). La imagen radiográfica de los casos documentados hasta el momento de metástasis mandibular por CH, se caracteriza por su naturaleza radiolúcida (osteolítica) con bordes más o menos definidos, sin reacción esclerótica. La ortopantomografía de nuestro paciente mostraba, además, un foco de mayor radiolucidez, que pensamos pudiera estar en relación con una patología infecciosa de origen dentario.

El diagnóstico histológico de metástasis por HC suele ser sencillo cuando, como en el presente caso, existía un antecedente previo de tumor hepático; sin embargo, y tal y como sucede en la mayor parte de los casos, puede resultar comprometido cuando la metástasis es la primera manifestación de la neoplasia hepática. En estos pacientes la mayor inmadurez y anaplasia de las células metastáticas pueden generar confusión, precisándose de marcadores inmunohistoquímicos como la alfa-fetoproteina para su diagnóstico definitivo. El estudio inmunohistoquímico de las muestras operatorias del presente caso fue negativo para este anticuerpo, circunstancia ya constatada en otros trabajos (6).

La posibilidad de que se produzca una hemorragia como consecuencia de la manipulación de una metástasis mandibular por HC es recogida en la literatura por diversos autores. La mayoría atribuyen este problema a las alteraciones en la coagulación que suelen presentar estos enfermos, como consecuencia de su patología de base (3,4). Ashar et al. (13) refieren un caso en el que tras la realización de una biopsia bajo anestesia local, se produjeron tres severos episodios hemorrágicos que obligaron a realizar una ligadura de la carótida externa ipsilateral, sin éxito consistente, un intento de embolización selectiva (ineficaz por problemas técnicos), y finalmente a la aplicación local de radioterapia (Co, 4.100 cGy). Para estos autores, la tendencia hemorrágica de este tipo de lesiones es consecuencia del alto grado de vascularización que presentan, similar al observado en el tumor primario. Por esta razón se sugiere que, en aquellos casos en los que por la existencia de un antecedente previo de CH se sospeche la existencia de una metástasis mandibular, se proceda a filiar este extremo mediante la realización de una punción aspiración, reservando la biopsia para la eventual posibilidad de que la punción no sea diagnóstica (8).

El pronóstico de los carcinomas hepáticos metastáticos es malo. La supervivencia media, después del diagnóstico de metástasis en el territorio maxilofacial, es de 21 semanas (rango: 2 semanas-2años) (10). La cirugía radical sobre la metástasis mandibular sólo estaría indicada si no existen otras metástasis sistémicas, y el tumor primario está controlado.

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