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INTRODUCCIÓN
El síndrome que hoy conocemos con el nombre de boca ardiente, ha recibido otros muchos a lo largos de los años, entre los que destacan el de glosodinia o estomatodinia [1]. Se trata de un cuadro clínico crónico, cuyo síntoma principal es el dolor de boca, descrito como urente, que asocia otros trastornos sensitivos en las encías, la lengua y los labios [2]. Aproximadamente dos tercios de las personas con SBA experimentan una reducción del sabor, que además suele tener un carácter metálico o amargo [2]. En el examen físico de la cavidad oral no se aprecian lesiones que expliquen la clínica, y la sintomatología suele disminuir con la ingesta de líquidos o alimentos [1]. Esta patología es más frecuente en mujeres y en pacientes de edad avanzada. Existen estudios que muestran la asociación de este síndrome con enfermedades psiquiátricas, hormonales, cambios estructurales y funcionales del sistema nervioso y disrupciones del ritmo circadiano [3]. Es esencial, de cara al tratamiento, diferenciar entre SBA idiopático y el SBA secundario a una causa conocida [1-3]. Hay falta de consenso respecto a su etiología, fisiopatología y diagnóstico, lo que dificulta la actitud terapéutica. Se han utilizado medicamentos tópicos y sistémicos con diversos grados de éxito. La intervención multidisciplinar debe incluir a los equipos de salud mental, que ayudan al paciente a encontrar estrategias para afrontar el dolor y reducir el sufrimiento, siendo beneficiosa para reducir su sufrimiento [3].
Dada la escasa frecuencia de este síndrome, las dificultades diagnóstico-terapéuticas que plantea y la gran cantidad de literatura científica no concluyente, se presenta una revisión bibliográfica, que pretende resumir la evidencia científica más reciente, para facilitar el manejo de esta enfermedad en las consultas de otorrinolaringología.
MATERIAL Y MÉTODO
Se realizó una búsqueda bibliográfica de la literatura existente sobre el síndrome de boca ardiente por dos revisores independientes en el mes de junio de 2022. Estrategia de búsqueda en las bases de datos de Pubmed (https://pubmed.ncbi.nlm.nih.gov/), Cochrane (https://www.cochranelibrary.com/es/), Medline (https://medlineplus.gov/spanish/). Para obtener la máxima sensibilidad en la búsqueda se alternaron los descriptores Burning mouth syndrome, glossalgia, glossodynia, glossopyrosis y stomatodynia, con el marcador boleano “OR”. Ecuación de la búsqueda: "burning mouth syndrome"[MeSH Terms] OR ("burning"[All Fields] AND "mouth"[All Fields] AND "syndrome"[All Fields]) OR "burning mouth syndrome"[All Fields] OR ("glossalgia"[MeSH Terms] OR "glossalgia"[All Fields]) OR ("glossalgia"[MeSH Terms] OR "glossalgia"[All Fields] OR "glossodynia"[All Fields]) OR ("glossalgia"[MeSH Terms] OR "glossalgia"[All Fields] OR "glossopyrosis"[All Fields]) OR ("stomatodynia"[Supplementary Concept] OR "stomatodynia"[All Fields] OR "stomatodynia"[All Fields]). Fecha de publicación limitada del 1 de junio de 2012 al 31 de mayo de 2022. Los idiomas cribados fueron español e inglés. Se seleccionaron un total de 26 artículos. Los datos se extrajeron del texto de los trabajos, de las tablas y de sus figuras. El resumen de la estrategia de búsqueda se esquematiza en la Figura 1.
RESULTADOS
Como se muestra en el diagrama de flujo de la Figura 1, con la metodología descrita se obtuvieron, tras excluir duplicados, 131 artículos, de los que tras el cribado que se detalla, seleccionamos 26, que comprenden 15 revisiones sistemáticas, 1 metaanálisis, 3 ensayos clínicos, 2 estudios de cohortes, 3 de casos y controles y 2 transversales. En la Tabla 1 (Anexo 1) se especifican los autores, país y año de publicación, tipo de estudio y los principales resultados considerados. Se han encontrado artículos procedentes de diversos países del mundo, lo cual indica que esta patología tiene una distribución internacional. Aunque todos los trabajos aportan sus detalles, se han escogido para la redacción los más recientes. Las publicaciones de SBA han crecido exponencialmente en los últimos años, de 9 al año en 2012 a 24 actualmente, lo que indica el interés que genera esta patología. Se empieza a publicar sobre este problema en 1946 y a lo largo de los años ha ido cambiando la nomenclatura del proceso.
DISCUSIÓN
Discutimos por apartados cada uno de los aspectos del proceso, expresando las diferentes opiniones que creemos más relevantes de la literatura actual.
Epidemiología
El SBA es una entidad que predomina en mujeres, siendo más prevalente durante la perimenopausia y postmenopausia. Existe una clara relación con la edad avanzada en ambos sexos. Raramente ocurre en niños y en menores de 30 años [3].
Etiopatogenia
Tanto la etiología como la patogenia de esta enfermedad están en continuo debate. La mayoría de los estudios abogan por un carácter etiopatogénico multifactorial. Se han encontrado tres principales hipótesis al respecto. La primera de ellas propone que haya una implicación de las hormonas femeninas al ser más frecuente en mujeres durante la postmenopausia [4]. Por otra parte, diversos estudios expresan un aumento de la prevalencia de trastornos psiquiátricos o psicológicos en pacientes con SBA [5]. Rezazadeh et al. (2021) en 38 pacientes, demostraron un aumento de SBA en aquellos que padecían depresión, estrés y alteraciones del sueño frente a los controles sanos [6]. La tercera hipótesis hace referencia a la relación encontrada con la atrofia nerviosa periférica en el epitelio lingual, siendo esta la culpable de la disgeusia que presentan. El SBA podría tratarse de una neuropatía trigeminal ya que, en algunos pacientes, se ha observado menor densidad de fibras pequeñas en la mucosa oral de algunos sujetos analizados [1,5]. También pudiera haber una sensibilización central, al igual que ocurre con otros síndromes somáticos, ya que se ha observado en algunos casos, una disminución en la función del sistema dopaminérgico de los ganglios basales [1,7].
Clínica
Dolor quemante, de intensidad variable, afectando fundamentalmente a los 2/3 anteriores de la lengua y al paladar. El inicio puede ser espontáneo (con aumento gradual de intensidad) o tras un evento precipitante. Normalmente el dolor es mínimo por la mañana y se va incrementando a lo largo del día. En ocasiones se acompaña de xerostomía, disestesias y disgeusia. Los sabores amargo y metálico son las quejas más frecuentes reportadas. También se han descrito sensación de aspereza y mucosa seca, aunque presentan flujo salival normal [1,8-10]. El cuadro se caracteriza por dolor urente en la lengua o en la mucosa oral, sin signos clínicos asociados y sin hallazgos de laboratorio relevantes, con una duración de al menos 4 a 6 meses, sin una causa médica o dental que lo justifique [1]. Aunque no es frecuente que el dolor les despierte por la noche, hay una disminución de la calidad del sueño, que puede a su vez, aumentar el riesgo de SBA [11]. Como en cualquier caso de dolor crónico, es frecuente que presenten irritabilidad, depresión y cambios de comportamiento relacionados con la sociabilidad [12].
Clasificación
Según la frecuencia de los síntomas se puede clasificar en 3 tipos (Figura 2). En el tipo I, se incluye a aquellos pacientes que presentan síntomas todos los días, que no aparecen al levantarse, pero que empeoran a lo largo del día. En el tipo II, el más frecuente, las molestias son continuas y sí duran todo el día. Por último, el tipo III, en el cual la clínica es intermitente, con días sin sintomatología y afectando a sitios de la cavidad oral poco comunes. La importancia de esta clasificación radica en que quienes forman parte del tipo II, son los pacientes más refractarios a tratamiento [1,13,14].
Diagnóstico
Es importante diferenciar si es un SBA primario o secundario. El tratamiento de una posible causa desencadenante, alivia o hace desaparecer la sintomatología. Se resumen los factores relacionados con el SBA secundario en la Tabla 2 [2,7,9]. Entre los de origen sistémico, destacamos en la Tabla 3, por su frecuencia y relevancia, los medicamentos que aumentan o inducen la sensación de quemazón o que producen xerostomía como efecto secundario [9]. Es clave realizar una exhaustiva anamnesis que incluya: ubicación del dolor, inicio (espontáneo o provocado), intensidad, variaciones a lo largo del día, frecuencia, duración (será crónico si supera los 3 meses de duración), factores agravantes, factores que alivian el dolor, tratamiento médico actual e histórico. Realizar examen de la cavidad oral. A nivel de laboratorio se solicitarán las pruebas incluidas en la Tabla 4 [1,7,9,15]. Si a la sintomatología se suman disestesias o entumecimiento lingual, es conveniente realizar resonancia magnética para descartar patología tumoral del sistema nervioso central, descrita en algún caso de SBA, que suele presentar alteraciones de sensibilidad en la exploración neurológica [7,15].
Tabla 2. Causas locales y sistémicas de Síndrome de Boca ardiente secundario.
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Causas locales |
Causas sistémicas |
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Infecciones fúngicas Traumatismo mecánico Daño térmico Daño químico Xerostomía / hiposalivación Alergia de contacto |
Déficit de hierro y folato Déficit de vitaminas B1, B2, B6, B12 Síndrome de Sjögren Alteraciones endocrinas (diabetes mellitus, alteración tiroidea) Alteraciones inmunológicas Reflujo gastroesofágico |
Tabla 3. Medicamentos causantes de xerostomía e hiposalivación.
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Medicamentos (ejemplos genéricos) |
|---|
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Antidepresivos tricíclicos (amitriptilina, nortriptilina) Antipsicóticos (clorpromazina) Antihistamínicos (fenergan) Anticolinérgicos y B2 agonistas (tiotropio, formoterol) Relajantes musculares (tizanidina) Antihipertensivos y diuréticos (lisinopril, verapamilo, furosemida) Quimioterápicos (ciclofosfamida) Inhibidores de la proteasa (norvir, kaletra) Opioides (oxicodona) Benzodiacepinas (diazepam) Triptanes (rizatriptan) |
Tabla 4. Pruebas de laboratorio útiles para el diagnóstico.
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Pruebas de laboratorio |
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Hemograma Glucosa basal en ayunas o Hemoglobina Glicosilada (si paciente diagnosticado de Diabetes Mellitus) Hierro y Ferritina Vitamina B12 y Ácido Fólico Niveles de estradiol (en mujeres) Anticuerpos Antinucleares Anticuerpos anti-Ro/SS-A (anti-Sjögren's syndrome related antigen A) Anticuerpos anti-La/SS-B (anti-Sjögren's syndrome related antigen B) Factor Reumatoide Frotis (si sospecha de Candidiasis) Test alérgicos cutáneos (si sospecha de alergia) Estudio de reflujo gastroesofágico (si sospecha) |
En el año 2003, Scala et al., propusieron los criterios diagnósticos para el síndrome de boca ardiente [13], recogidos y adaptados por Vivencio et al. en 2022 (Tabla 5) [1].
Tabla 5. Criterios diagnósticos según Scala.
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Criterios fundamentales |
Sensación de quemazón en la mucosa bucal bilateral Dolor urente de al menos 4-6 meses de duración Intensidad constante o creciente durante el día Los síntomas característicos no empeoran y en ocasiones mejoran con ingestión de alimentos y líquidos No interfiere con el sueño |
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Criterios adicionales |
Aparición de otros síntomas orales (disgeusia, xerostomía) Cambios sensoriales / Alteraciones quimiosensoriales Alteraciones psicopatológicas o del estado anímico |
Tratamiento
Para llevar a cabo un correcto tratamiento, es fundamental realizar un adecuado diagnóstico. Al tratarse de pacientes que están ansiosos, deprimidos y frustrados por tratamientos recibidos previamente sin éxito y por haber realizado visitas a múltiples especialistas, es conveniente que el otorrinolaringólogo tenga una información actualizada, que permita obrar con la seguridad que da este conocimiento [15]. Ante la ausencia de objetividad en la clínica, es frecuente pensar que el dolor es de naturaleza psicógena o psicosomática. Es muy importante la empatía y escucha activa por parte del médico que atiende al paciente porque forma parte de la terapia, a lo largo de la cual, haremos ver al paciente que se trata de una patología crónica, que debe aprender a sobrellevar [16].
Se han utilizado diferentes medicamentos en el manejo de este síndrome. Se describe a continuación los de uso más frecuente por su mayor efectividad. El metaanálisis llevado a cabo por Cui Y et al. concluyó que el clonazepam era efectivo en la remisión sintomática de los pacientes con SBA [17]. Puede ser usado tópicamente (manteniendo el comprimido en la boca y colocándolo en la zona de dolor sin llegar a tragarlo) y sistémico. Existe un estudio piloto abierto que propone la aplicación tópica de clonazepam mediante enjuagues bucales, pero los resultados están pendientes de confirmación en un estudio controlado [18]. En un ensayo clínico aleatorizado con 10 pacientes, se evaluó el clonazepam sistémico, en el que se redujo la intensidad del dolor frente a placebo [19]. Tan et al. (2022) defienden que el clonazepam, tanto tópico como vía sistémica, muestra resultados favorables en el alivio del dolor, ya que inhibe la transducción neurológica y la transmisión de la señal dolorosa. Vía sistémica presenta una rápida absorción y un 90% de biodisponibilidad durante las 4 primeras horas tras su administración [20]. Se recomienda usar el clonazepam a dosis de 0.5 mg al día durante 9 semanas [1].
Se lograron ventajas similares con el uso de gabapentina y pregabalina. La gabapentina 300 mg al día, en un periodo de 8 semanas, ha mostrado resultados beneficiosos [1,20].
Cárcamo et al. (2017), encontraron resultados satisfactorios con el uso de pramipexol (agonista dopaminérgico) en dosis de 0,36 mg y 1,05 mg al día [10].
En relación con la capsaicina tópica, ha demostrado ser un desensibilizante eficaz del dolor, aunque no se ha probado la diferencia entre la eficacia de su uso tópico o sistémico [20]. El fármaco tópico induce la desensibilización de estímulos térmicos, químicos y mecánicos, pero su efecto es limitado a lo largo del tiempo. Se recomienda usar capsaicina sistémica en cápsulas al 0,25% cada 8 horas durante 30 días (no disponible en España) [1,14].
El ácido alfa lipoico (ALA), es un antioxidante y es el tratamiento sistémico con mayor apoyo por parte de los ECA (ensayos controlados aleatorizados) [21]. Se recomienda utilizar ALA 200 mg cada 8 horas durante 8 semanas [1]. El ALA combinado con gabapentina (300 mg al día), resulta más beneficioso que el uso individual de cada uno [22].
Los antidepresivos tricíclicos (como la amitriptilina y la clomipramina) mejoran poco la sintomatología, dado que la sequedad de boca es uno de sus principales efectos adversos [16,20,22].
El uso de trazodona no ha demostrado reducir significativamente el dolor, además de provocar mareos y somnolencia como efectos secundarios [20].
Respecto al uso de inhibidores selectivos de la recaptación de la serotonina, se precisa un mayor número de ensayos clínicos con una metodología objetiva, que evite el riesgo de sesgos [20].
Dada la relación entre xerostomía y SBA, Tan et al. (2021) sugieren que la hipofunción glandular podría ser un factor contribuyente, por ello recomiendan el uso de urea y lisozima lactoperoxidasa (Biotène) que, si bien aumentan la humedad y lubricación de la cavidad oral, no han demostrado ser eficaces frente al dolor [20,23].
La terapia cognitivo conductual es una intervención común en pacientes con dolor crónico y su eficacia se relaciona con el nivel de empatía recibido por el paciente. Las mujeres suelen presentar mejores resultados que los hombres [24]. Se aconseja realizar una derivación a salud mental, como parte del abordaje multidisciplinar [1].
La acupuntura también es descrita en la literatura como eficaz en el SBA refractario. La terapia suele comprender 20 sesiones durante 8 semanas [1].
A pesar de toda la terapéutica descrita, es aconsejable iniciar medidas higiénico-dietéticas generales que incluyan un aumento de la ingesta hídrica y la eliminación de irritantes de la mucosa (enjuagues bucales con antisépticos, chicles, tabaco, alcohol y ácidos) [25,26]. En el año 2018 Kim et al. realizaron un algoritmo de tratamiento y manejo del SBA y concluyeron que ninguna modalidad se destacaba del resto, siendo útil consultar con otros especialistas como psiquiatras, odontólogos y médicos especialistas en medicina familiar y comunitaria [26]. En la Figura 3 se presenta una propuesta de protocolo de manejo en las consultas de otorrinolaringología ante un paciente con clínica SBA.
CONCLUSIONES
El SBA es un cuadro clínico difuso y confuso, de etiopatogenia desconocida y multifactorial, que ha dado lugar a una gran cantidad de información científica, pretendiendo aportar evidencias o mejoras, que han sido poco innovadoras en los últimos años. Pese a que es escasa su frecuencia, cuando nos enfrentamos ante un paciente con sospecha de SBA, debemos ser estrictos en el protocolo diagnóstico, realizando un estudio completo y solicitando aquellas pruebas y evaluaciones que consideremos convenientes, en caso de sospechar una causa desencadenante. Su posible relación con otros cuadros psicopatológicos y la mejoría que experimenta el paciente con la terapia conductivo-conductual, expresan un fondo psicosomático, para el que nuestra actitud es fundamental. Por encima del rechazo lógico que nos produce esta enfermedad, ante la falta de certidumbre diagnóstica y terapéutica apropiada, es fundamental mantener la empatía y paciencia suficientes, que permitan conservar la confianza en la terapia que se vaya instaurando, evitando, ante la falta de resultados y la cronicidad del proceso, la desesperación. Haremos partícipe al paciente de su recuperación, informándole de que se trata de una patología benigna y crónica, además con la ayuda de los compañeros de salud mental podremos completar esta orientación. Creemos que es importante estar bien informados para llevar a cabo un tratamiento coherente y esperamos haber sabido ofrecer al lector, de manera sencilla y útil, las mejores alternativas actuales en la intervención de este proceso.
