Tumor adenomatoide del epidídimo: una infrecuente observación

Adenomatoid tumor of the epididymis: an infrequent case

Rafael Pila Pérez, Pedro Rosales Torres, Rafael Pila Peláez, Víctor Holguín Prieto y Etelivar Torres Vargas.

Servicio de Medicina Interna. Hospital Universitario "Manuel Ascunce Domenech". Camagüey. Cuba.

Dirección para correspondencia

RESUMEN

Objetivos: Presentar un nuevo caso de un tumor adenomatoide del epidídimo, el primero en nuestro hospital en 46 años.
Método: Mediante el formato de caso clínico realizamos un breve análisis de la literatura sobre el tumor adenomatoide del epidídimo, señalando aspectos relacionados con la forma de presentación, diagnóstico y terapéutica, entre otros.
Resultado: Se trata de un varón de 30 años, ingresado en nuestra sala por dolor e inflamación a nivel del epidídimo izquierdo. La exploración física y el estudio ultrasonográfico mostraron la existencia de un tumor de 5x5x2 cm a ese nivel. El tumor fue extirpado, practicándose el estudio histopatológico que fue concluyente para un tumor adenomatoide del epidídimo.
Conclusiones: El tumor adenomatoide del epidídimo es un tumor de la región paratesticular, aunque se puede encontrar fuera de esta zona, siendo el mismo muy infrecuente. Su origen hasta el momento es mesotelial, señalándose que la inflamación juega algún papel en el desarrollo de estos tumores. El estudio ultrasonográfico y la exploración clínica son fundamentales para su diagnóstico. Son tumores benignos en la mayoría de los casos, pero se han señalado en raras ocasiones tumores malignos de este tipo. El tratamiento consiste en la exéresis quirúrgica, con biopsia intraoperatoria para evitar una posible castración.

Palabras clave: Tumor adenomatoide paratesticular. Epidídimo.

SUMMARY

Objectives: To present a new case of adenomatoid tumor of the epididymis, the first report in our hospital since 1962.
Methods: We report a clinical case with a brief bibliographic review about adematoid tumor of the epididymis. The diagnostic and therapeutic implications are discussed focusing on the role of ultrasound and immunohistochemical studies. ]]> Results: A 30-year-old man presented pain and inflammation in the left epididymis. Physical examination and ultrasound study demonstrated a tumor of 5x5x2 cm. It was removed and the histopathological study was compatible with adenomatoid tumor of the epididymis.
Conclusion: The adenomatoid tumor of the epididymis is a neoplasm located in the paratesticular region, however it can be found infrequently in other sites. Mesothelial origin has been mentioned and inflammation has played some role in the development of these tumors. Physical examination and testicular ultrasound constituted important tools in the diagnosis. It can minimally invade adjacent structures, though it is benign without metastatic potential. Some reports have mentioned malignant behavior, but it is very rare. Surgical treatment is the procedure of choice.

Key words: Paratesticular adenomatoid tumor. Epididymis.

Introducción

Los tumores paratesticulares son entidades infrecuentes por lo regular benignas que, si se diagnostican correctamente, son tributarios de extirpación local. Dentro de ellos se considera que los tumores adenomatoides del epidídimo (TAE) constituyen el subgrupo más frecuente que se encuentra en el hombre a nivel de los tejidos paratesticulares y en las mujeres en el útero, trompas de Falopio y ovario (1).

El epidídimo es el tejido paratesticular en donde se localiza con más frecuencia el tumor adenomatoide, más raramente en la albugínea testicular y de forma excepcional en el parénquima del testículo (2), conductos eyaculadores, próstata o en las glándulas suprarrenales (3). El curso clínico es benigno, sin recurrencias una vez que son extirpados, pero es necesario realizar de forma correcta el diagnóstico diferencial con procesos malignos que requieren tratamiento más agresivo (1-3).

Presentamos un caso de un paciente con TAE, constituyendo el primero en ser diagnosticado en nuestro hospital en 46 años.

Caso clínico

En la exploración física se encuentran cambios de color y ligero edema del 1/3 superior del escroto, donde se constata una tumoración bien delimitada, nodular, encapsulada, de 5x5x2 cm, de consistencia firme, que se define bien en relación con el epidídimo izquierdo, con el cual hace cuerpo. En el resto del examen físico no se encontró nada relevante.

Los estudios analíticos que incluyen gonadotropina coriónica humana beta (b-GCH) y alfa fetoproteína (a-FP) estaban dentro de la normalidad, al igual que los estudios radiológicos, incluyendo tomografía axial computarizada (TAC) de pulmón, mediastino y espacio retroperitoneal. La ecografía testicular mostró un tumor sólido e hiperecogénico de 5x5x2 cm en el polo inferior del testículo izquierdo, que desplaza el parénquima testicular, sin presencia de hidrocele, ni signos de inflamación a nivel del testículo y el epidídimo.

Se sometió a exploración quirúrgica testicular, constatándose la existencia de una lesión nodular en el polo inferior del testículo izquierdo de 5x5x3 cm, de forma ovoide, firme, circunscrita, adherida al testículo y se procedió a una tumorectomía, siendo analizado intraoperatoriamente, con el diagnóstico histopatológico de una lesión benigna.

A nivel microscópico (Figuras 1, 2 y 3) se observó una neoplasia constituida por espacios tubulares, recubiertos por células aplanadas y cúbicas. La vacuolización citoplasmática era evidente, encontrándose bandas de músculo liso y agregados nodulares de linfocitos, sin actividad mitótica. El estudio inmunohistoquímico presentó positividad para calretinina, EMA y vimentina, mientras que las tinciones para CEA, CD31 y CD34 fueron negativas en todas las células.

El paciente fue egresado sin alteraciones, encontrándose totalmente asintomático después de un año de seguimiento.

Discusión

Los TAE representan el 30% de todos los tumores paratesticulares y constituyen el 60-70% del total de neoplasias benignas que se desarrollan en estas zonas y el 5% de todas las neoplasias intratesticulares (3, 4). En el hombre, esta neoplasia se puede presentar en cualquier momento de la vida, desde el nacimiento hasta la senectud, pero es mas común entre la tercera y quinta décadas (2, 5), nuestro paciente tenía 30 años.

Se reporta dentro del testículo, con preferencia por el polo inferior y del lado derecho, e incluso asociado con tumores germinales o quistes epidermoides (6); en nuestro enfermo se encontró en el polo inferior del testículo izquierdo, encontrándose igualmente en el 15% de los casos de forma bilateral (6). Sin embargo, Akbar et al (7) señalan un ligero predominio por el epidídimo izquierdo; y algunas veces hallándose en órganos extragenitales como glándulas suprarrenales, ganglios linfáticos, mediastino, corazón, páncreas y pleura (3).

Se ha postulado que la inflamación puede tener algún papel en el desarrollo de estos tumores debido a su asociación en ocasiones a periorquitis e hidrocele y también por la presencia de células inflamatorias en su seno (3, 4, 6, 7). Nuestro enfermo tenía el antecedente de ser un trabajador pecuario que pasaba la mayor parte del trabajo en una "silla de montar a caballo", sufriendo múltiples traumas en testículo, escroto y periné, requiriendo hace 5 años ingreso por trauma severo del escroto y del periné en la sala de cirugía.

Gupta et al (10) refieren que los tumores malignos primarios del epidídimo comprenden el 25% de las tumoraciones de estas zonas, si bien en medios donde existe una alta incidencia de tuberculosis epididimaria esta incidencia puede descender por debajo del 1% y pueden pertenecer a tres grupos: sarcomas, tumores epiteliales y tumores disembrionarios. Aunque los TAE son considerados por la mayoría de los autores como benignos, se han descrito formas malignas de este tumor (2, 3, 10).

En la clínica se presentan como tumoraciones sólidas, firmes, redondeadas, circunscritas, indoloras, de pequeño tamaño (en general menos de 3 cm) y de muy lento crecimiento (1, 2). Nuestro enfermo presentó algunas de estas características, pero era muy doloroso y de crecimiento no tan lento, acompañándose de edema escrotal, siendo su tumor de 5x5x3 cm. El debut suele ser un hallazgo casual o la inusual presencia de dolor local o hipersensibilidad al tacto (8).

En el estudio anatomopatológico se suele describir como una tumoración entre 1 y 5 cm, redondeada, firme, elástica y bien delimitada. Microscópicamente su aparición no es la típica de las neoplasias benignas ya que se trata de un tumor encapsulado y que puede infiltrar el testículo adyacente hasta en el 25% de los casos (hasta en el 40% cuando se trata de tumores del polo inferior) (2-6). No obstante nunca se han descrito metástasis ni recidivas tras la excisión, lo que confirmaría su benignidad (10). El tumor adenomatoide se caracteriza histológicamente por estar constituido por dos tipos de estructuras: células epiteliales y estroma fibroso. Las células epiteliales son cúbicas o aplanadas con el citoplasma vacuolado y forman cordones o estructuras glandulares. El estroma es variable en su densidad y algunas veces contiene numerosas fibras musculares lisas; otras veces tejido linfoide y en algunos casos fibras elásticas gruesas (3, 7). Existen tres tipos de patrones microscópicos: sólido (el más frecuente), glandular y angiomatoide, siendo en los 3 casos su comportamiento benigno (2).

En cuanto al origen de los TAE, los hallazgos inmuhistoquímicos y ultraestructurales sugieren una derivación mesotelial, la positividad para calretinina, EMA y actina y negatividad para la expresión de marcadores epiteliales y endoteliales como CEA o el antígeno relacionado con el factor VIII, además de CD31 y CD34 (11). El estudio de nuestro enfermo se comportó de esta forma.

La ecografía siempre es una herramienta diagnóstica que excluye las lesiones quísticas y orienta a la benignidad cuando las masas son homogéneas, hiperecogénicas, extratesticulares y bien delimitadas (7), como en nuestro paciente. La TAC y la resonancia magnética nuclear (RMN) pueden ayudar también en el diagnóstico diferencial de estas lesiones (7). La localización intratesticular es la segunda localización más frecuente de los tumores adenomatoides, originándose en las láminas vaginales o en la túnica albugínea y son también más frecuentes en el polo inferior (2). Habitualmente la ecografía los identifica como tumores periféricos bien delimitados (2). Dicha técnica permite diferenciar con relativa facilidad estos tumores de las afecciones malignas gracias al líquido acumulado entre éstos y la vaginal interna, no distinguiendo tan fácilmente los tumores que surgen en la vaginal interna o en la túnica albugínea (2, 3). La RNM puede identificar estas lesiones como masas que surgen de la superficie testicular, hipointensas respecto al parénquima circundante (3, 7). En caso de dudas, algunos autores aconsejan practicar sistemáticamente la punción con aguja fina de estas lesiones, y así Singh et al (12), en 228 pacientes con nódulos de epidídimo fueron capaces de dar un diagnóstico en el 90% de los casos, resultando sólo uno de ellos una neoplasia maligna.

En cuanto al tratamiento, todos los autores recomiendan la exéresis o enucleación del tumor, preferiblemente con biopsia intraoperatoria (1-4, 10), como fue realizado en nuestro enfermo. Una vez extirpados no dan recurrencias ni metástasis (11, 12); nuestro paciente después de un año se encuentra asintomático.

Conclusiones

El tumor adenomatoide del epidídimo es un tumor de la región paratesticular, aunque se puede encontrar fuera de esta zona, siendo el mismo muy infrecuente. Su origen hasta el momento es mesotelial, señalándose que la inflamación juega algún papel en el desarrollo de estos tumores. El estudio ultrasonográfico y la exploración clínica son fundamentales para su diagnóstico. Son tumores benignos en la mayoría de los casos, pero se han señalado en raras ocasiones tumores malignos de este tipo. El tratamiento consiste en la exéresis quirúrgica, con biopsia intraoperatoria para evitar una posible castración.

Bibliografía y lecturas recomendadas (*lectura de interés y **lectura fundamental)

1. Medina Pérez M, Sánchez González M. Tumor adenomatoide paratesticular, presentación como dolor epididimario. Arch Esp de Urol, 1998; 51:88-90.        [ Links ]

**2. Serrano Pascual A, Fernández González I, García Cuerpo E, González-Peramato Gutiérrez P, García González A, Lovaco Castellanos F. Tumor adenomatoide de la albugínea testicular: Aportación de un nuevo caso. Consideraciones histogenéticas y terapéutica. Arch Esp de Urol, 1998; 51:721-4.        [ Links ]

**3. Bestard Vallejo JE, Tremps Velázquez E, Blázquez Mañá C, Celma Doménech A, de Torres Ramírez I, Morote Robles J. Tumor adenomatoide de epidídimo: El tumor más frecuente de las estructuras paratesticulares. Actas Urol Esp, 2008; 32(6):611-7.        [ Links ]

*4. Garrido Abad P, Jiménez Gálvez M, Herranz Fernández LM, Bocardo Fajardo G, Arellano Gañán R, Pereira Sanz I. Adenomatoid tumor of the epididymis: report of two cases. Arch Esp Urol, 2007; 60:700.        [ Links ]

5. Morote J, Rabella A, Benasco C. Adenomatoid tumor of the epididymis. Arch Esp Urol, 1984; 37(1):61-64.        [ Links ]

*6. Kuhn MT, Maclennan GT. Benign neoplasms of the epididymis. J Urol, 2005; 174(2):723-6.        [ Links ]

*7. Akbar SA, Sayyed TA, Jafri SZ, Hasteh F, Neill JS. Multimodality imaging of paratesticular neoplasms and their rare mimics. Radiographics, 2003; 23(6):1461-1476.        [ Links ]

8. Golden A, Ash JE. Adenomatoid tumors of the genital tract. Am J Path, 1945; 21(1):63-79.        [ Links ]

*9. Beccia DJ, Krane RJ, Olsson CA. Clinical management of non-testicular intrascrotal tumors. J Urol, 1976; 116(4):476-479.        [ Links ]

**10. Gupta N, Rajwanshi A, Srinivasan R, Nijhawan R. Fine needle aspiration of epididymal nodules in Chandigarh, North India: an audit of 228 cases. Cytopathology, 2006; 17(4):195-8.        [ Links ]

*11. Canedo-Patzi AM, León-Bojorge B, de Ortiz-Hidalgo C. Adenomatoid tumor of the genital tract. Clinical, pathological and immunohistochemical study in 9 cases. Gac Med Mex. 2006; 142(1):59-66.        [ Links ]

12. Singh I, Dev G, Singh N. Chronic epididymitis (epididymal nodule) mimicking an adenomatoid tumor-case report with review of literature. Int Urol Nephrol. 2002; 34(2):219-22.        [ Links ]

Dirección para correspondencia:
Rafael Pila Pérez
General Gómez # 452
Camagüey. CP. 70100. (Cuba) ]]> vadolfo@finlay.cmw.sld.cu

Trabajo recibido: 13 febrero 2009.