Masa submucosa rectal y meningitis aguda: presentación de un meningocele sacro anterior

Palabras clave: Meningocele sacro anterior. Fístula rectal. Meningitis.

Key words: Anterior sacral meningocele. Rectal fistula. Meningitis.

Sr. Director:

El meningocele sacro anterior es una herniación del saco tecal a través de una defecto óseo sacro anterior. Los síntomas que produce suelen estar en relación con el efecto masa sobre órganos pélvicos. La compresión que produce a nivel de recto se puede detectar al tacto, y ocasiona un estreñimiento crónico. Más raramente puede provocar fistulización espontánea, con muy alto riesgo de meningitis secundaria, como ocurre en el caso que presentamos.

Caso clínico

Mujer de 32 años. Ingresa por dolor anal de una semana de evolución y fiebre de 39,9 °C. A la exploración inicial se detecta, en un tacto rectal doloroso, la presencia de un abombamiento en la región izquierda del recto. La sospecha diagnóstica inicial es de un absceso submucoso rectal. La paciente refiere mejoría del dolor anorrectal tras expulsión espontánea de líquido purulento. Ingresa con tratamiento antibiótico (metronidazol y tobramicina). En los dos primeros días presenta un deterioro progresivo, cefalea, náuseas y somnolencia. Se diagnostica de meningitis aguda con 1.500 leucocitos PMN por mm³ en líquido cefalorraquídeo. La tinción Gram y el cultivo son negativos debido al tratamiento antibiótico previo. La TC pélvica descubre una displasia sacra con cierre incompleto de los últimos arcos anteriores, y un absceso en el fondo de saco de Douglas. La RM lumbosacra muestra que se trata de un meningocele sacro anterior que se hernia a través del defecto óseo sacro anterior, de 9 x 6 x 5 cm (Fig. 1) y que desplaza estructuras pélvicas.

Se realiza posteriormente una rectoscopia en la que se evidencia la impronta rectal del meningocele, con mucosa conservada excepto en un pequeño punto deprimido y cubierto de fibrina sugestivo de orificio fistuloso. Con una ecoendoscopia se observó en este punto un engrosamiento de la submucosa, así como el meningocele (Fig. 2). La paciente fue operada vía anterior, liberando el saco, vaciándolo y cerrando el orificio del cuello con sutura, una fascia muscular y tisucol. El meningocele recidivó a los 8 meses, por lo que tuvo que ser reintervenida, vía posterior, para reforzar las paredes del saco dural sin nueva recidiva. El meningocele sacro anterior es un tipo de disrafia espinal oculta. A través de un defecto óseo sacro anterior se hernia parte del saco tecal. Clínicamente se expresa por la compresión que ejerce sobre los órganos pélvicos, así produce sensación de pesadez pélvica estreñimiento crónico, disfunción urinaria y dismenorrea, y otros síntomas están en relación con afectación de raíces nerviosas sacras (1).

Debido a su relación con la cara posterior rectal, se puede detectar su presencia con facilidad. Sin embargo, por su infrecuencia, no se piensa en él como posibilidad diagnóstica en el momento inicial. Ello puede derivar en la realización de técnicas diagnósticas o terapéuticas inadecuadas, como su punción, que puede complicarlo con una meningitis fatal (2,3). El defecto óseo en la superficie anterior del sacro, visible con una radiografía simple de sacro y en la TC pélvica, es el que hace sospechar su presencia. Es confirmada al objetivar la comunicación del saco del quiste con el espacio subaracnoideo espinal, con resonancia magnética o TC mielografía.

El mismo defecto embriológico puede producir también alteraciones del desarrollo de la piel y órganos internos (atresia/ estenosis anal, duplicación del útero o de la vagina, etc.). También se asocia a la presencia de otros tumores pélvicos como teratomas, hamartomas o quistes dermoides, con los que habrá que realizar diagnóstico diferencial (1,4).

De forma menos frecuente, la presentación del meningocele sacro anterior es como una meningitis aguda polibacteriana (5-7). Esta complicación es grave y precisa un diagnóstico y tratamiento precoz. Algunos casos están relacionados con maniobras de aspiración o perforación. Cuando es espontánea, generalmente no se demuestra ninguna fistulización con el recto, aunque se sospecha que su origen está en una contaminación desde el tracto gastrointestinal. Sólo hemos encontrado dos casos publicados con presencia de una fístula rectal (5,8), como el caso que presentamos. El tratamiento es quirúrgico, pues no hay regresión espontánea, y es alto el riesgo de presentar meningitis (9. La técnica quirúrgica consiste en el cierre del pedículo, previa aspiración del saco del meningocele, en un medio aséptico estricto.

Resumiendo, esta rara causa de compresión extrínseca rectal debe sospecharse ante la presencia de un defecto óseo sacro, que puede ser visible en una radiografía simple del sacro. Signos y síntomas de inflamación local, con aparición de meningitis son complicaciones que deben ser precozmente diagnosticadas y tratadas.

]]> M. T. Diz-Lois Palomares, J. Souto Ruzo, J. A. Yáñez López,
M. A. Vázquez Millán, A. M. San Millán Álvarez¹ y
J. L. Vázquez Iglesias

Servicio de Aparato Digestivo y ¹Cirugía General B.
Complexo Hospitalario Universitario Juan Canalejo.
A Coruña

Bibliografía

1. Wilkins RH. Lateral and anterior spinal meningoceles. In: Wilkins RH, Rengachary SS, eds. Neurosurgery. New York: McGraw-Hill, 1996. p. 3521-5.

2. Guerin JM, Leibinger F, Raskine L, Ekherian JM. Polymicrobial meningitis revealing an anterior sacral meningocele in a 23-year-old woman. J Infect 2000; 40: 195-7.

4. Oren M, Lorber B, Lee SH, Truex RC Jr, Gennaro AR. Anterior sacral meningocele: report of five cases and review of the literature. Dis Colon Rectum 1977; 20: 492-505.

5. Fitzpatrick MO, Taylor WA. Anterior sacral meningocele associated with a rectal fistula. Case report and review of the literature. J Neurosurg 1999; 91: 124-7.

6. Blond MH, Borderon JC, Despert F, Laugier J, Maheut J, Robert M, et al. Anterior sacral meningocele associated with meningitis. Pediatr Infect Dis J 1991; 10: 783-4.

7. Funayama CA, De F Turcato M, Moura-Ribeiro R, Rocha GM, Pina Neto JM, Moura-Ribeiro MV. Recurrent meningitis in a case of congenital anterior sacral meningocele and agenesis of sacral and coccygeal vertebrae. Arq Neuropsiquiatr 1995; 53: 799-801.

8. Lisukova TE, Galina MV, Kashin AM. Recurrent purulent meningitis as a complication of anterior sacral meningocele with rectal fistula. Klin Med 1991; 69: 92-3.

9. Duthel R, Charret MC, Huppert J, Deluzarches P, Motuo Fotso MJ, Barral F. Anterior sacral meningocele. A propos of 11 cases. Neurochirurgie 1988; 34: 90-6.