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<abstract abstract-type="short" xml:lang="en"><p><![CDATA[A hibernoma is a benign adipose tumour that morphologically resembles foetal fat. Its presence at oral level is exceptional. A case of an oral cavity hibernoma is presented, with a review of the condition and a description of the different differencial diagnoses.]]></p></abstract>
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</front><body><![CDATA[  <a name="top"></a>     <p><font face="Verdana" size="2"><b>CASO CL&Iacute;NICO</b></font></p>     <p>&nbsp;</p>     <p><font face="Verdana" size="4"><b>Hibernoma de cavidad oral. Una entidad infrecuente</b></font></p>     <p><font face="Verdana" size="4"><b>Oral cavity hibernoma: A rare condition</b></font></p>     <p>&nbsp;</p>     <p>&nbsp;</p>     <p><font face="Verdana" size="2"><b>Francisco Javier Torres G&oacute;mez, Amelia Torres G&oacute;mez y Francisco Javier Torres Olivera</b></font></p>     <p><font face="Verdana" size="2">Laboratorio de Anatom&iacute;a Patol&oacute;gica y Citolog&iacute;a Dr. Torres (CITADIAG SL), Sevilla, Espa&ntilde;a</font></p>     <p><font face="Verdana" size="2"><a href="#bajo">Direcci&oacute;n para correspondencia</a></font></p>     ]]></body>
<body><![CDATA[<p>&nbsp;</p>     <p>&nbsp;</p> <hr size="1">     <p><font face="Verdana" size="2"><b>RESUMEN</b></font></p>     <p><font face="Verdana" size="2">El hibernoma es un tumor adiposo benigno que morfol&oacute;gicamente rememora la grasa fetal. Su presencia a nivel oral es excepcional. Presentamos un caso de hibernoma de cavidad oral, revisamos la entidad y mostramos los distintos diagn&oacute;sticos diferenciales.</font></p>     <p><font face="Verdana" size="2"><b>Palabras clave:</b> Hibernoma. Cavidad oral. Lipoma.</font></p> <hr size="1">     <p><font face="Verdana" size="2"><b>ABSTRACT</b></font></p>     <p><font face="Verdana" size="2">A hibernoma is a benign adipose tumour that morphologically resembles foetal fat. Its presence at oral level is exceptional. A case of an oral cavity hibernoma is presented, with a review of the condition and a description of the different differencial diagnoses.</font></p>     <p><font face="Verdana" size="2"><b>Key words:</b> Hibernoma. Oral cavity. Lipoma.</font></p> <hr size="1">     <p>&nbsp;</p>     <p><font face="Verdana" size="2"><b>Introducci&oacute;n</b></font></p>     ]]></body>
<body><![CDATA[<p><font face="Verdana" size="2">El hibernoma es un tumor adiposo benigno que remeda morfol&oacute;gicamente al tejido adiposo pardo, inmaduro o fetal, de ah&iacute; las diversas denominaciones con las que ha sido conocido desde su primera descripci&oacute;n por Gery en 1914<sup>1</sup> (lipoma fetal, lipoma de grasa embrionaria o lipoma de tejido adiposo inmaduro). Su localizaci&oacute;n suele coincidir con los lugares de concentraci&oacute;n preferente de tejido adiposo durante el periodo fetal, si bien se han realizado descripciones de hibernomas en localizaciones muy diversas, algunas de ellas distintas a aquellas en las que se concentra la grasa parda en humanos. Tras realizar una revisi&oacute;n de la literatura en busca de referencias que describan una localizaci&oacute;n oral del hibernoma, hemos llegado a la conclusi&oacute;n de que no solo es infrecuente, sino que podemos estar ante una de las primeras descripciones en este sentido. Es por ello que consideramos apropiado exponer nuestros hallazgos en un foro apropiado tal como la presente publicaci&oacute;n.</font></p>     <p>&nbsp;</p>     <p><font face="Verdana" size="2"><b>Caso cl&iacute;nico</b></font></p>     <p><font face="Verdana" size="2">Paciente mujer de 45 a&ntilde;os que consult&oacute; por el crecimiento progresivo de una lesi&oacute;n nodular no dolorosa a nivel de la mucosa yugal. Se realiz&oacute; ex&eacute;resis quir&uacute;rgica de la misma, remiti&eacute;ndose al laboratorio de anatom&iacute;a patol&oacute;gica una elipse mucosa de 1 &times; 0,5 cm cuya superficie mostraba una discreta pigmentaci&oacute;n. En el estudio microsc&oacute;pico se observaba, a nivel epitelial, una hiperplasia melanoc&iacute;tica lentiginosa e hiperpigmentaci&oacute;n queratinoc&iacute;tica basal lineal. En l&aacute;mina propia, y continuando con el plano muscular (m&uacute;sculo estriado) exist&iacute;a una proliferaci&oacute;n de adipocitos microvacuolados sin atipia, algunos de apariencia eosin&oacute;fila, junto a adipocitos maduros y adipocitos macrovacuolados de mayor tama&ntilde;o (<a href="#f1">figs. 1-4</a>). El estudio seriado de la pieza quir&uacute;rgica no demostr&oacute; lipoblastos ni n&uacute;cleos at&iacute;picos. Con tales hallazgos se emiti&oacute; el diagn&oacute;stico de hibernoma de cavidad oral. Tras 2 a&ntilde;os de seguimiento la paciente no ha tenido se&ntilde;ales de recidiva.</font></p>     <p>&nbsp;</p>     <p align="center"><font face="Verdana" size="2"><a name="f1"><img src="/img/revistas/maxi/v38n2/caso_clinico1_f1.jpg"></a>    <br><b>Figura 1 - Hibernoma de cavidad oral. Se aprecia c&oacute;mo la poblaci&oacute;n    <br>de c&eacute;lulas adiposas microvacuoladas sin atipia infiltran    <br>entre los haces de m&uacute;sculo estriado (HE &times;100).</b></font></p>     <p>&nbsp;</p>     ]]></body>
<body><![CDATA[<p align="center"><font face="Verdana" size="2"><a name="f2"><img src="/img/revistas/maxi/v38n2/caso_clinico1_f2.jpg"></a>    <br><b>Figura 2 - Hibernoma de cavidad oral. Aposici&oacute;n de c&eacute;lulas    <br>multivacuoladas y miocitos estriados, rojizos. Las c&eacute;lulas    <br>adiposas muestran n&uacute;cleos centrales en las c&eacute;lulas    <br>microvacuoladas y exc&eacute;ntricos en aquellas en las que las    <br>macrovacuolas lo desplazan a la periferia (HE &times;200).</b></font></p>     <p>&nbsp;</p>     <p align="center"><font face="Verdana" size="2"><a name="f3"><img src="/img/revistas/maxi/v38n2/caso_clinico1_f3.jpg"></a>    <br><b>Figura 3 - Hibernoma de cavidad oral. Aposici&oacute;n de c&eacute;lulas    <br>del hibernoma con miocitos estrellados. Detalle (HE &times;200).</b></font></p>     ]]></body>
<body><![CDATA[<p>&nbsp;</p>     <p align="center"><font face="Verdana" size="2"><a name="f4"><img src="/img/revistas/maxi/v38n2/caso_clinico1_f4.jpg"></a>    <br><b>Figura 4 - Hibernoma de cavidad oral. Detalle de las    <br>macrovacuolas y las microvacuolas (HE &times;400).</b></font></p>     <p>&nbsp;</p>     <p><font face="Verdana" size="2"><b>Discusi&oacute;n</b></font></p>     <p><font face="Verdana" size="2">Como previamente ha sido se&ntilde;alado, el hibernoma es una lesi&oacute;n tumoral benigna del tejido adiposo, que morfol&oacute;gicamente remeda el tejido adiposo fetal o inmaduro, grasa parda. Su distribuci&oacute;n por edad y sexo es heterog&eacute;nea, aunque parece haber predominio de pacientes varones en la mediana edad. Su localizaci&oacute;n preferente es el muslo, si bien les siguen en frecuencia los tejidos blandos de la cintura escapular y la espalda, localizaci&oacute;n principal de la grasa parda en humanos. Con menor frecuencia, el hibernoma ha sido descrito en mediastino y en diferentes &oacute;rganos. Su localizaci&oacute;n intraoral, como la de nuestro caso, debe ser considerada excepcional, no habi&eacute;ndose encontrado referencias previas en la literatura. Existen en la literatura escasas series de tumores adiposos intraorales y en ninguna de ellas se describe la existencia de hibernomas en dicha localizaci&oacute;n<sup>2-6</sup>. Estudios como el de Furlong et al.<sup>3</sup> los dividen en intramusculares y extramusculares, siendo los primeros mucho menos frecuentes. Nuestro caso muestra la peculiaridad a&ntilde;adida de presentar una infiltraci&oacute;n intramuscular.</font></p>     <p><font face="Verdana" size="2">Del estudio del hibernoma en distintas localizaciones<sup>7</sup> se infiere que es un tumor de comportamiento benigno sin tendencia a recidivar o metastatizar, aun cuando la ex&eacute;resis haya sido incompleta, afirmaci&oacute;n apoyada por extensas series entre las que destacamos la de la AFIP<sup>8</sup>. Se trata de tumores de tejidos blandos con asiento preferente en dermis profunda o tejido subcut&aacute;neo aunque no es infrecuente su localizaci&oacute;n intramuscular. En nuestro caso, existe una llamativa infiltraci&oacute;n de los haces de m&uacute;sculo estriado propios de la localizaci&oacute;n.</font></p>     <p><font face="Verdana" size="2">Desde el punto de vista morfol&oacute;gico, se trata de tumores frecuentemente bien delimitados, de consistencia blanda y de aspecto adiposo si bien, a diferencia de los lipomas<sup>9</sup>, su tonalidad suele ser m&aacute;s parda o rojiza. Su diagn&oacute;stico es siempre histol&oacute;gico al apreciarse una celularidad adiposa heterog&eacute;nea. Dependiendo de la proporci&oacute;n de los distintos componentes, se han descrito 4 variantes morfol&oacute;gicas<sup>10</sup>. Describimos la presencia de c&eacute;lulas con citoplasmas eosin&oacute;filos y granulares, c&eacute;lulas multivacuoladas con m&uacute;ltiples microvacuolas citoplasm&aacute;ticas agrupadas o bien c&eacute;lulas de mayor tama&ntilde;o, univacuoladas, con desplazamiento nuclear perif&eacute;rico. Los 3 tipos celulares han sido identificados en nuestro caso, que se corresponder&iacute;a con la variedad "cl&aacute;sica" de hibernoma. Menos comunes son las variantes "tipo lipoma", con predominio de c&eacute;lulas univacuoladas, la variante "mixoide", con llamativo estroma mixoide intercelular y la variante "fusocelular", caracterizada por un componente celular fusiforme sin atipia.</font></p>     <p><font face="Verdana" size="2">La morfolog&iacute;a de la variante "cl&aacute;sica" suele presentar pocos problemas de diagn&oacute;stico diferencial<sup>10</sup>. El tumor de c&eacute;lulas granulares de localizaci&oacute;n oral puede mostrar semejanzas a peque&ntilde;os aumentos. Ambas lesiones pueden resultar positivas para S100 por lo que este marcador no resulta eficaz a la hora de realizar una distinci&oacute;n efectiva. La observaci&oacute;n microvacuolar m&aacute;s que granular de los citoplasmas orienta al diagn&oacute;stico de hibernomas. Los tumores de c&eacute;lulas granulares se suelen asociar a hiperplasia epitelial seudoepiteliomatosa, hallazgo que puede ser de ayuda diagn&oacute;stica. El diagn&oacute;stico diferencial del hibernoma debe ser establecido con las distintas lesiones-tumores adiposas aunque la microvacuolizaci&oacute;n citoplasm&aacute;tica suele ser lo suficientemente llamativa, al menos focalmente (formas mixtas). Los lipoblastos pueden ocasionar dudas que generalmente se resuelven al observar c&oacute;mo el n&uacute;cleo es indentado por las vacuolas adiposas, circunstancia no presente en los hibernomas. El rabdomioma adulto-maduro es una lesi&oacute;n en la que, a pesar de estar constituida por c&eacute;lulas eosinof&iacute;licas que nos pueden plantear dilemas diagn&oacute;sticos, estas suelen poseer un mayor tama&ntilde;o y gluc&oacute;geno, que puede ser puesto de manifiesto mediante t&eacute;cnicas inmunohistoqu&iacute;micas tales como desmina o miosina.</font></p>     ]]></body>
<body><![CDATA[<p><font face="Verdana" size="2">Concluimos se&ntilde;alando que el hibernoma intraoral es una lesi&oacute;n sumamente infrecuente en cuanto a localizaci&oacute;n, si bien posee rasgos morfol&oacute;gicos que permiten su r&aacute;pido diagn&oacute;stico. El caso que presentamos supone una rareza a la que contribuye la indentaci&oacute;n en el tejido muscular estriado lesional, circunstancia tambi&eacute;n infrecuente para las lesiones adiposas (lipomas) intraorales.</font></p>     <p>&nbsp;</p>     <p><font face="Verdana" size="2"><b>Responsabilidades &eacute;ticas</b></font></p>     <p><font face="Verdana" size="2"><b>Protecci&oacute;n de personas y animales.</b> Los autores declaran que para esta investigaci&oacute;n no se han realizado experimentos en seres humanos ni en animales.</font></p>     <p><font face="Verdana" size="2"><b>Confidencialidad de los datos.</b> Los autores declaran que han seguido los protocolos de su centro de trabajo sobre la publicaci&oacute;n de datos de pacientes.</font></p>     <p><font face="Verdana" size="2"><b>Derecho a la privacidad y consentimiento informado.</b> Los autores declaran que en este art&iacute;culo no aparecen datos de pacientes.</font></p>     <p>&nbsp;</p>     <p><font face="Verdana" size="2"><b>Conflicto de intereses</b></font></p>     <p><font face="Verdana" size="2">Los autores declaran no tener ning&uacute;n conflicto de intereses.</font></p>     <p>&nbsp;</p>     ]]></body>
<body><![CDATA[<p><font face="Verdana" size="2"><b>Bibliograf&iacute;a</b></font></p>     <!-- ref --><p><font face="Verdana" size="2">1. Gery L. Discussions. Bull Mem Soc Anat (Paris). 1914;89:111.    &nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;[&#160;<a href="javascript:void(0);" onclick="javascript: window.open('/scielo.php?script=sci_nlinks&ref=5151260&pid=S1130-0558201600020000400001&lng=','','width=640,height=500,resizable=yes,scrollbars=1,menubar=yes,');">Links</a>&#160;]<!-- end-ref --></font></p>    <!-- ref --><p><font face="Verdana" size="2">2. Fregnani E.R., Pires F.R., Falzoni R., Lopes M.A., Vargas P.A. Lipomas of the oral cavity: Clinical findings, histological classification and proliferative activity of 46 cases. Int J Oral Maxillofac Surg. 2003;32:49-53.    &nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;[&#160;<a href="javascript:void(0);" onclick="javascript: window.open('/scielo.php?script=sci_nlinks&ref=5151262&pid=S1130-0558201600020000400002&lng=','','width=640,height=500,resizable=yes,scrollbars=1,menubar=yes,');">Links</a>&#160;]<!-- end-ref --></font></p>    <!-- ref --><p><font face="Verdana" size="2">3. Furlong M.A., Fanburg-Smith J.C., Childers E.L. Lipoma of the oral and maxillofacial region. Site and subclassification of 12 cases. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Radiol Endod. 2004;98:441-50.    &nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;[&#160;<a href="javascript:void(0);" onclick="javascript: window.open('/scielo.php?script=sci_nlinks&ref=5151264&pid=S1130-0558201600020000400003&lng=','','width=640,height=500,resizable=yes,scrollbars=1,menubar=yes,');">Links</a>&#160;]<!-- end-ref --></font></p>    <!-- ref --><p><font face="Verdana" size="2">4. Freitas M.A., Freitas V.S., de A.A., Pereira F.B., Dos J.N. Intraoral lipomas: A study of 26 cases in a Brazilian population. Quintessence Int. 2009;40:79-85.    &nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;[&#160;<a href="javascript:void(0);" onclick="javascript: window.open('/scielo.php?script=sci_nlinks&ref=5151266&pid=S1130-0558201600020000400004&lng=','','width=640,height=500,resizable=yes,scrollbars=1,menubar=yes,');">Links</a>&#160;]<!-- end-ref --></font></p>    <!-- ref --><p><font face="Verdana" size="2">5. Juliasse L.E., Nonaka C.F., Pinto L.P., Freitas R.A., Miguel M.C. Lipomas of the oral cavity: Clinical and histopathologic study of 41 cases in a Brazilian population. Eur Arch Otorhinolaryngol. 2010;267:459-65.    &nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;[&#160;<a href="javascript:void(0);" onclick="javascript: window.open('/scielo.php?script=sci_nlinks&ref=5151268&pid=S1130-0558201600020000400005&lng=','','width=640,height=500,resizable=yes,scrollbars=1,menubar=yes,');">Links</a>&#160;]<!-- end-ref --></font></p>    <!-- ref --><p><font face="Verdana" size="2">6. Manor E., Sion-Vardy N., Joshua B.Z., Bodner L. Oral lipoma: Analysis of 58 new cases and review of the literature. Ann Diagn Pathol. 2011;15:257-61.    &nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;[&#160;<a href="javascript:void(0);" onclick="javascript: window.open('/scielo.php?script=sci_nlinks&ref=5151270&pid=S1130-0558201600020000400006&lng=','','width=640,height=500,resizable=yes,scrollbars=1,menubar=yes,');">Links</a>&#160;]<!-- end-ref --></font></p>    <!-- ref --><p><font face="Verdana" size="2">7. Weiss S.W., Goldblum J.R. Enzinger and Weiss's Soft Tissue Tumors. Fifth edition. Philadelphia: Mosby-Elsevier; 2008.    &nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;[&#160;<a href="javascript:void(0);" onclick="javascript: window.open('/scielo.php?script=sci_nlinks&ref=5151272&pid=S1130-0558201600020000400007&lng=','','width=640,height=500,resizable=yes,scrollbars=1,menubar=yes,');">Links</a>&#160;]<!-- end-ref --></font></p>    <!-- ref --><p><font face="Verdana" size="2">8. Kempson R.L., Fletcher C.D.M., Evans H.L., Henrickson M.R., Sibley R.S. Tumors of the Soft Tissues. Atlas of Tumor Pathology. 3rd series, fascicle 30, AFIP;2001.    &nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;[&#160;<a href="javascript:void(0);" onclick="javascript: window.open('/scielo.php?script=sci_nlinks&ref=5151274&pid=S1130-0558201600020000400008&lng=','','width=640,height=500,resizable=yes,scrollbars=1,menubar=yes,');">Links</a>&#160;]<!-- end-ref --></font></p>    <!-- ref --><p><font face="Verdana" size="2">9. Tabarani C, Riachi F. Oral lipoma revisited: A case report. International Dentistry-African edition. 2012;2:22-27.    &nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;[&#160;<a href="javascript:void(0);" onclick="javascript: window.open('/scielo.php?script=sci_nlinks&ref=5151276&pid=S1130-0558201600020000400009&lng=','','width=640,height=500,resizable=yes,scrollbars=1,menubar=yes,');">Links</a>&#160;]<!-- end-ref --></font></p>    <!-- ref --><p><font face="Verdana" size="2">10. Hall R.E., Kooning J., Hartman L., del  Balso A. Hibernoma: An unusual tumor of adipose tissue. Oral Surg Oral Med Oral Pathol. 1988;66:706-10.    &nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;[&#160;<a href="javascript:void(0);" onclick="javascript: window.open('/scielo.php?script=sci_nlinks&ref=5151278&pid=S1130-0558201600020000400010&lng=','','width=640,height=500,resizable=yes,scrollbars=1,menubar=yes,');">Links</a>&#160;]<!-- end-ref --></font></p>     <p>&nbsp;</p>     <p>&nbsp;</p>     <p><font face="Verdana" size="2"><a href="#top"><img border="0" src="/img/revistas/maxi/v38n2/seta.gif" width="15" height="17"></a><a name="bajo"></a><b>Direcci&oacute;n para correspondencia:</b>    <br>Francisco Javier Torres G&oacute;mez    <br><a href="mailto:javiertorresgomez@yahoo.es">javiertorresgomez@yahoo.es</a></font></p>     <p><font face="Verdana" size="2">Recibido el 8 de septiembre de 2014    <br>Aceptado el 3 de diciembre de 2014</font></p>      ]]></body><back>
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