Rodolfo Belmonte Caro (1), Maria José Vélez Gutiérrez (2), Francisco Javier García De La Vega Sosa (3),
Alberto García-Perla García (4), Pedro A. Infante Cossío (5), José María Díaz Fernández (6), Eusebio Torres Carranza (6)
(1) Cirujano Oral y Maxilofacial. Médico Adjunto Servicio de Cirugía Oral y Maxilofacial HH.UU.
“Virgen del Rocío” de Sevilla. Médico Estomatólogo
(2) Odontólogo. Master en Cirugía Bucal, Universidad de Sevilla
(3) Odontólogo. Práctica privada
(4) Cirujano Oral y Maxilofacial. Médico Adjunto Servicio de Cirugía Oral y Maxilofacial HH.UU. ]]>
Recibido: 24-12-2003 Aceptado: 9-05-2004
]]>| Belmonte-Caro R, Vélez-Gutiérrez MJ, García De La Vega-Sosa FJ, García-Perla-García A, Infante-Cossío PA, Díaz-Fernández JM, Torres-Carranza E. A Stafne’s cavity with unusual location in the mandibular anterior area. Med Oral Patol Oral Cir Bucal 2005;10:173-9. © Medicina Oral S. L. C.I.F. B 96689336 - ISSN 1698-4447 |
| RESUMEN La típica cavidad de Stafne, localizada en el sector posterior de la mandíbula, es una entidad relativamente poco frecuente, pero cuando el defecto se sitúa en la región anterior mandibular, es bastante raro, habiéndose descrito hasta ahora sólo 36 casos en la literatura científica. La mayoría de estos defectos aparecen entre la quinta y la sexta décadas de la vida, están localizados en el área de caninos y premolares, y muestran también una predilección por el sexo masculino. El canal dentario inferior, uno de los hitos anatomo-radiológicos principales que ayudan al diagnóstico de la cavidad de Stafne en la zona posterior, raramente está presente anteriormente al agujero mentoniano. Por ello, por su apariencia radiográfica más variable que en el defecto posterior, por soler encontrarse superpuesta a los ápices de los dientes, y por la rareza de presentación en el sector anterior mandibular, es mucho más difícil establecer un diagnóstico definitivo de cavidad de Stafne en esta localización, y por tanto es más fácil que pueda haber un error en el diagnóstico, sobre todo inicialmente. Presentamos un nuevo caso, en un varón de 68 años, en el que el diagnóstico fue fortuito, y revisamos especialmente sus aspectos etiopatogénicos, clínicos, y de diagnóstico diferencial. Palabras clave: Stafne, defecto glandular salival mandibular lingual anterior. | ABSTRACT The typical Stafne’s cavity, located on the posterior portion of the mandible, is a relatively uncommon entity. However, when the defect is located in the anterior region of the mandible, it is quite rare, having thus far been described in only 36 cases in the scientific literature. Most of these defects appear in the fifth and sixth decades of life, are localized to the area of the canines and premolars, and have a predilection for males. The inferior dental canal, one of the anatomical-radiographic landmarks that aid in the diagnosis of Stafne’s cavity in the posterior region, is rarely present anterior the mental foramen. For this reason, because of its more variable radiographic appearance compared to the posterior defect, its tendency to be superimposed over the apices of the teeth, and the rarity of its localisation to the anterior mandible, it is much more difficult to establish a definitive diagnosis of a Stafne’s cavity in this location. It is therefore more likely that a diagnostic error can occur, especially early on. We present a new case in a 68-year-old male in which the diagnosis was serendipitous, and we review in particular the aetiology and pathogenesis, clinical aspects, and differential diagnoses for this condition. ]]> Key words: Stafne, anterior lingual mandibular salivary gland defect. |
INTRODUCCION
Desde el estudio original de Stafne en 1942 (1), se han usado muy diversos términos para describir esta entidad, cuyo rasgo en común es su característica radiolucidez bien circunscrita en la zona del ángulo mandibular, por debajo del canal dentario inferior. Entre ellos, se han empleado como más comunes los de cavidad (o defecto) ósea estática o latente, el epónimo “cavidad de Stafne”, y los términos defecto aberrante de la glándula salival, e inclusión de la glándula salival en la mandíbula. Entre sus denominaciones, la de quiste de Stafne es incorrecta, pues no se trata de un verdadero quiste, al carecer de revestimiento epitelial, prefiriéndose utilizar el término “cavidad” o “defecto” como más adecuados (2). En 1957, Richard and Ziskind (3) fueron los primeros en describir la aparición de una cavidad de Stafne en la región anterior de la mandíbula, asociándose con ella la presencia de la glándula sublingual; a esta cavidad la denominaron tejido glandular salival aberrante en la mandíbula. Más tarde, Buchner et al (4) prefirieron llamar a la cavidad de Stafne en el sector anterior “defecto glandular salival mandibular lingual anterior” (DGSMLA).
Nosotros sólo hemos encontrado hasta ahora 36 casos de DGSMLA descritos en la literatura científica (5,6). El propósito de este artículo es describir un nuevo caso, y resaltar su presentación radiográfica como un quiste radicular y sus peculiaridades respecto al diagnóstico de la entidad.
CASO CLINICO
Se trata un varón de 68 años, sin antecedentes médicos relevantes, que era revisado en nuestras consultas por una lesión radiolúcida paramandibular izquierda desde hacía unos 5-6 años, descubierta en una radiografía rutinaria y remitida por su dentista, que la había etiquetado de quiste radicular, en aparente relación con patología apical de los dientes adyacentes (dientes 33 y 34). Nosotros vimos que la lesión estaba en relación con los ápices dentarios, aunque éstos estaban levemente separados del borde ligeramente esclerótico de la lesión, y dado que era asintomática y no había variado de tamaño desde su diagnóstico inicial, decidimos revisarla anualmente. Debido a la pequeña imagen apical del 34 endodonciado (fig. 1) y a un crecimiento leve de la lesión tras la última revisión, y aunque seguía asintomática, se pensó más en que se trataba de un quiste radicular y se decidió realizar una quistectomía bajo anestesia local.
Tras un abordaje vestibular y levantamiento de un colgajo mucoperióstico, se expuso la cortical externa mandibular y se abrió una ventana en ella, apareciendo inmediatamente la lesión, apreciándose entonces que ésta no tenía el aspecto quístico de sospecha diagnóstica inicial, sino un aspecto blando pero firme, y de color marrón-rojizo, pensando en este momento que podría corresponder a una tumoración con componente vascular (quiste óseo aneurismático, hemangioma, angioma cavernoso) o glandular salival. Durante la disección de la tumoración, comprobamos su aspecto glandular salival, viendo que estaba en continuidad con la glándula sublingual; se ligaron algunos vasos importantes perilesionales, y traccionando de la tumoración hacia el exterior, se expuso ésta en su profundidad (fig. 2), comprobándose que faltaba la cortical interna mandibular en unos 2 x 2 cm.
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Expuesta ya la lesión en su totalidad, para extirparla se procedió a clamparla en su base y a seccionarla, ligándola seguidamente, pero inmediatamente después, a pesar de haber realizado la ligadura, aconteció una hemorragia cataclísmica, que le produjo al paciente un cuadro vaso-vagal y un hematoma importante del suelo de la boca y del cuello a nivel submental (fig. 3). La hemorragia logró contenerse mediante compresión y taponamiento con Surgicel® (Ethicon Sarl, Neuchâtel, Suiza), pero hizo que el paciente debiera ingresarse hospitalariamente para su control y observación hasta el día siguiente. Resuelto este episodio, la curación cursó sin incidencias, siendo satisfactorio el control clínico del paciente al año de la intervención. El análisis histológico de la pieza extirpada mostró tejido glandular salival, por lo que el caso se trataba de una verdadera impronta de la glándula sublingual en la cortical interna mandibular, con reabsorción de ésta.
Fig. 3. Paciente con mascarilla de oxigeno. Se ve el gran hematoma del suelo de la boca
que se produjo inmediatamente tras la extirpación de la lesión, y que levantó la lengua
hasta hacerla tocar el paladar duro.
DISCUSIÓN
La cavidad de Stafne en la zona posterior mandibular presenta una localización y aspecto radiográfico característicos, que la hacen fácilmente diagnosticable, apareciendo típicamente como una lesión radiolúcida unilocular, redondeada o elíptica, bien delimitada por una línea de hueso escleroso, y localizada entre el primer molar inferior y el ángulo mandibular, por debajo del canal dentario inferior (1). Raramente el defecto lingual puede ser palpado, y en ocasiones puede ser útil en el diagnóstico la sialografía de la glándula submandibular, al mostrar la distribución del contraste en la zona radiolúcida, ocupada habitualmente por tejido glandular submandibular (7). Estos defectos son generalmente asintomáticos y no progresivos, y por ello su tratamiento quirúrgico no está indicado de entrada, pero sí se recomienda su seguimiento radiográfico.
La mayoría de los DGSMLA se localizaron en la región premolar y canina, siempre anteriormente al primer molar, afectando muy pocos casos al área incisal. Los DGSMLA, a pesar de que algunos de los casos publicados afectaban a la región molar y tenían relación con el canal mandibular, se consideran una entidad bastante rara. Como en los defectos posteriores, su mayor incidencia se da entre la quinta y la sexta décadas de la vida (60%), con más del 80% de los casos en varones (5), son más frecuentemente unilaterales, y usualmente fueron descubiertos de forma casual, durante la realización de una radiografía rutinaria (intraoral o panorámica, y a veces una tomografía computarizada –TC- o un Dentascan), pues generalmente fueron asintomáticos, salvo en algunos casos en los que los pacientes presentaron un ligero dolor en la zona (8). En nuestro conocimiento, nuestro caso es el que ha sido diagnosticado en un paciente de mayor edad.
]]> Radiográficamente, los DGSMLA aparecieron como una imagen radiolúcida circunscrita, ovoide o circular, y unilocular, aunque en algún caso fue de aspecto multilocular (9), localizados generalmente por debajo de los ápices dentarios radiculares o parcialmente superpuestos a ellos, semejando una lesión quística o un tumor odontogénico; sus bordes suelen estar bien definidos y ligeramente escleróticos, pero a veces fueron muy escleróticos o no bien definidos (4,5,8). El tamaño de las lesiones habitualmente varió entre 0,5 y 2 cm de diámetro mayor, habiéndose descrito sólo un defecto muy grande, de 9 cm (9). Ocasionalmente, estos defectos contactaban con las raíces adyacentes, semejando una lesión periapical (10), realizándose a menudo entonces tratamientos endodónticos de esos dientes, que fracasaron y llevaron a realizar un tratamiento quirúrgico. Y en algunos casos, los defectos se localizaban en un área edéntula, donde previamente se había realizado una exodoncia, semejando un quiste residual (5).Se han descrito tres tipos de cavidad ósea de Stafne (11), según la relación con la cortical bucal radiológicamente. En el tipo I, la cavidad no alcanza la cortical bucal. En el tipo II, la alcanza pero sin expandirla. Y en el tipo III, expande la cortical ósea bucal. Se ha propuesto también otra clasificación en tres categorías, según el valor densitométrico de su contenido (11): la categoría F indica densidad grasa; la categoría S, densidad de tejido de partes blandas; y la categoría G, de tejido glandular en su interior. Nuestro paciente correspondería por tanto a un tipo II y categoría G.
En el examen histopatológico la inmensa mayoría de estos defectos contenía tejido glandular salival normal o inflamado probablemente procedente de la glándula sublingual, pues en la mayoría de los casos, como el nuestro, la cavidad estaba en conexión con la glándula salival adyacente, implicando un defecto más o menos amplio en la cortical lingual mandibular (5); pero en algunos casos el defecto contenía tejido conectivo adiposo o fibroso, tejido linfoide, tejido muscular o vascular, e incluso se ha encontrado vacío (4,8,12).
La patogénesis de este defecto óseo lingual sigue sin estar totalmente aclarada. Son dos las hipótesis más aceptadas: A) Stafne (1) y otros autores (7,12,13) pensaron que podría tratarse de un defecto congénito, por un atrapamiento de una porción glandular durante el desarrollo y osificación mandibular. Seward (7) consideró que la constancia en la posición, la uniformidad en la apariencia, la aparición ocasional bilateral, y el poco cambio que presenta con el tiempo sustentan esta hipótesis. La principal objeción a esta teoría, basándose en casos con radiografías previas normales, es que el defecto es mucho más frecuente en adultos que en niños, lo que sugiere que su desarrollo es más tardío, tras la osificación de la mandíbula (14). A favor de la teoría, en cambio, hay casos en los que se ha visto que dichos defectos se habían desarrollado lentamente. B) Otra hipótesis es que el defecto óseo se desarrolla más tardíamente, como resultado de una presión crónica ejercida localmente por la glándula submandibular en los defectos posteriores y por la sublingual en los anteriores (13), que produciría una erosión y reabsorción. Esto se fundamentaría en la tardía aparición radiográfica y la detección del defecto en la edad media de la vida. Algunos autores piensan que se produciría una hipertrofia glandular compensadora causada por una infiltración linfocítica y una reducida eficiencia secretora, las cuales aumentan con la edad; otros piensan que se produciría un crecimiento glandular formando parte del crecimiento somático general (8,14).
Al contrario que el defecto posterior, el DGSMLA presenta mayor dificultad en su diagnóstico, especialmente por tener una apariencia radiográfica mucho más variable y porque el canal dentario inferior no está presente en la zona anterior mandibular, pudiendo confundirse por ello más fácilmente con otras lesiones radiolúcidas uniloculares, especialmente con la patología quística.
Cuando se sospecha este DGSMLA, han de realizarse exámenes adicionales para confirmar el diagnóstico, que sólo puede ser de certeza histológicamente. Normalmente no se recomienda realizar una sialografía, pues aportaría pocos datos en la glándula sublingual (8). Se prefieren la tomografía computerizada –TC- (11) o la resonancia magnética –RM-, pudiendo ayudar al diagnóstico y al planteamiento del abordaje quirúrgico la realización de cortes radiográficos axiales (9). El Denta-scan TC, de fácil realización, se sugiere como la modalidad de diagnóstico y seguimiento no invasivo más adecuado, especialmente cuando se realiza reconstrucción de imágenes (10). La RM no expone al paciente a radiaciones ionizantes, y puede evitar el uso de material de contraste o la incomodidad de la sialografía, pero es más costosa y se producen artefactos por la presencia de metales (2).
En el diagnóstico diferencial podemos incluir como entidades más significativas (4,8,10,15) el quiste radicular, el quiste residual, el quiste odontogénico no inflamatorio, el quiste lateral periodontal, y el queratoquiste odontogénico, sin olvidar otras muchas lesiones, como el ameloblastoma y otros tumores odontogénicos, algunos tumores benignos, e incluso metástasis óseas. También cabe diferenciar los DGSMLA de las concavidades óseas labiales, presentes usualmente en las regiones anteriores de los maxilares y en las que el hueso está adelgazado y aparece más radiolúcido, pero estas últimas son fácilmente palpables.
Establecido ya el diagnóstico de sospecha, se admite que no es necesario ningún tratamiento quirúrgico para la cavidad de Stafne, sino sólo un seguimiento radiográfico, tanto en la variante posterior como en la anterior; y se admite que la exploración quirúrgica y la biopsia deberían ser realizadas sólo cuando el diagnóstico es incierto o cuando excepcionalmente se sospeche una patología más grave en los casos atípicos. Pero la confusión diagnóstica inicial puede hacer que se realicen tratamientos innecesarios, como tratamiento endodóntico, trefinado óseo, y exploración ósea (10). Si se trata quirúrgicamente, se aconseja emplear un abordaje de la lesión levantando un colgajo mucoperióstico lingual, que mejora el acceso a la región, reduce el trauma operatorio y evita muchas veces actuar inútilmente sobre la cortical vestibular. Con el propósito de restablecer el defecto óseo, algunos autores sugieren aplicar técnicas de regeneración ósea guiada (8). En nuestro paciente, el control radiológico postoperatorio al año mostró una menor radiotransparencia a nivel de la lesión, lo que nos hace pensar que se trate probablemente de hueso neoformado; pero debido a que el paciente rechazó una reentrada quirúrgica, no tenemos evidencia histológica de ello.
Nuestro caso se presentó fortuitamente. Al pensar inicialmente que se trataba de un quiste radicular, no se dispuso preoperatoriamente de un estudio radiológico más amplio (especialmente cortes de TC) que mostrara el defecto cortical lingual mandibular. El hecho de haber podido acceder bien a la lesión a través del abordaje vestibular, como ha ocurrido en otros casos descritos (5), y el no tener un diagnóstico de certeza de que se trataba de tejido glandular, hizo que no realizásemos además un abordaje lingual mandibular, que hubiera ofrecido mejores campo visual y control del proceso. Hay que remarcar, como otros autores (6), la necesidad de realizar ante radiolucencias mandibulares una minuciosa historia y examen clínico al paciente, y si se sospecha la lesión, las pruebas complementarias adecuadas, pues su abordaje puede entrañar un riesgo importante si no se ha sido suficientemente precavido, como sucedió en nuestro caso al presentarse una hemorragia profusa, aunque finalmente logró controlarse sin ampliar el abordaje quirúrgico inicial.
Aunque los DGSMLA son raros en la literatura, pensamos, como otros autores (8), que probablemente sean mucho más frecuentes, por una parte porque muchos de ellos no sean más que una variante anatómica normal y sólo se observen radiológicamente cuando el defecto es extenso; y por otra parte, porque al no pensarse habitualmente en ellos, muchos se diagnosticarían de modo casual al examinar al paciente o incluso al intervenirlo quirúrgicamente, como ha sucedido también con otros casos publicados (5), y no se publicarían por no disponer de la documentación necesaria debido a su presentación inesperada.
]]> BIBLIOGRAFIA1. Stafne EC. Bone cavities situated near the angle of the mandible. J Am Dent Assoc 1942;29:1969-72. [ Links ]
2. Branstetter BF, Weissman JL, Sheldon BK. Imaging of a Stafne bone cavity: what MR adds and why a new name is needed. Am J Neuroradiol 1999; 20:587-9. [ Links ]
3. Richard EL, Ziskind J. Aberrant salivary gland tissue in mandible. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1957;10:1086-90. [ Links ]
4. Buchner A, Carpenter WM, Merrell PW, Leider AS. Anterior lingual mandibular salivary gland defect. Evaluation of twenty-four cases. Oral Surg Oral Med Oral Patol 1991;71:131-6. [ Links ]
5. de Courten A, Kuffer R, Samson J, Lombardi T. Anterior lingual mandibular salivary gland defect (Stafne defect) presenting as a residual cyst. Oral Surg Oral Med Oral Patol Oral Radiol Endod 2002;94:460-4. [ Links ]
6. Dorman M, Pierse D. Ectopic salivary gland tissue in the anterior mandible: a case report. Br Dent J 2002;193:571-2. [ Links ]
7. Seward GR. Salivary gland inclusions in the mandible. Br Dent J 1960; 108:321-5. [ Links ]
8. Apruzzese D, Longoni S. Stafne cyst in an anterior location. J Oral Maxillofac Surg 1999; 57:333–8. [ Links ]
9. Hayashi Y, Kimura Y, Nagumo M. Anterior lingual mandibular bone concavity. Report of a case. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1984;57:139-42. [ Links ]
10. Katz J, Chaushu G, Rotstein I. Stafne’s bone cavity in the anterior mandible: a possible diagnostic challenge. J Endod 2001;27:304-7. [ Links ]
11. Ariji E, Fujiwara N, Tabata O, Nakayama E, Kanda S, Shiratsuchi Y, et al. Classification based on outline and content determined by computed tomography. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1993;76:375-80. [ Links ]
12. Salman L, Leffler M, Reddi T, Yamane G, Chaudry A. Stafne’s bone (defect) simulating dentigerous cyst of the mandible. J Oral Med 1986;41:239-41. [ Links ]
13. D’Eramo EM, Poidmore JS. Developmental submandibular gland defect of the mandible. Review of the literature and report of a case. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1975;39:14-9. [ Links ]
14. Sandy JR, Williams DM. Anterior salivary gland inclusion in the mandible: pathological entity or anatomical variant ?. Br J Oral Maxillofac Surg 1981; 19:223-9. [ Links ]
15. Wood NK, Goaz PW. Solitary cystlike radiolucencies not necessarily contacting teeth. In: Wood NK, Goaz PW, eds. Differential diagnosis of oral and maxillofacial lesions. 5th ed. St. Louis: Mosby-Year Book, Inc; 1997. p. 318. [ Links ] ]]>