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<journal-title><![CDATA[Medicina Oral, Patología Oral y Cirugía Bucal (Ed. impresa)]]></journal-title>
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<publisher-name><![CDATA[Sociedad Española de Medicina Oral]]></publisher-name>
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<article-title xml:lang="es"><![CDATA[Mucocele de la glandula submaxilar: a propósito de un caso]]></article-title>
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<institution><![CDATA[,Hospital L´Esperit Sant Unidad de Cirugía Oral y Máxilo-Facial ]]></institution>
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<institution><![CDATA[,Hospital Universitario Valle Hebrón Servicio de Cirugía Oral y Máxilo-Facial ]]></institution>
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<self-uri xlink:href="http://scielo.isciii.es/scielo.php?script=sci_arttext&amp;pid=S1698-44472005000200013&amp;lng=en&amp;nrm=iso"></self-uri><self-uri xlink:href="http://scielo.isciii.es/scielo.php?script=sci_abstract&amp;pid=S1698-44472005000200013&amp;lng=en&amp;nrm=iso"></self-uri><self-uri xlink:href="http://scielo.isciii.es/scielo.php?script=sci_pdf&amp;pid=S1698-44472005000200013&amp;lng=en&amp;nrm=iso"></self-uri><abstract abstract-type="short" xml:lang="es"><p><![CDATA[El mucocele es un término que incluye dos conceptos: el quiste de extravasación, que resulta de la ruptura del conducto de la glándula salival y el consiguiente derrame de la mucina en los tejidos blandos que rodean a dicha glándula, y el quiste de retención, que tiene su origen en la disminución o ausencia de la secreción glandular como consecuencia de la obstrucción del conducto de la glándula salival. No se puede considerar al mucocele como un verdadero quiste, ya que su pared carece de revestimiento epitelial. Este tipo de patología es muy común en las glándulas salivales menores ( sobretodo en las labiales), pero es muy poco frecuente en las glándulas salivales mayores y en concreto, en la glándula submaxilar. El presente trabajo expone el caso clínico de un mucocele de glándula submaxilar derecha, resuelto mediante tratamiento quirúrgico y revisa todas aquellas entidades con las que se de-be establecer el diagnóstico diferencial.]]></p></abstract>
<abstract abstract-type="short" xml:lang="en"><p><![CDATA[The term mucocele is referred to two concepts: the extravasation cysts resulting from salivary glandular duct rupture, with mucin leakage into the surrounding peri - glandular soft tissue, and the retention cysts, caused by a glandular duct obstruction and resulting in a decrease or even an absence of glandular secretion. Mucocele can not be considered as a true cyst because its wall lacks an epithelial lining. These lesions are very common in the minor salivary glands (particularly in the labial glands), but are very infrequent in the major salivary glands - including the submaxillary glands. The present study describes a clinical case of a right submaxillary gland mucocele resolved by surgical treatment and reviews the differential diagnosis with other clinical entities.]]></p></abstract>
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<kwd lng="es"><![CDATA[Glándula submaxilar]]></kwd>
<kwd lng="es"><![CDATA[mucocele]]></kwd>
<kwd lng="es"><![CDATA[lesión salivar quística]]></kwd>
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</front><body><![CDATA[ <P><B><font size=5>Mucocele de la glandula submaxilar: a prop&oacute;sito de un caso</font>    <br> <font size="4"><i>Submaxillary gland mucocele: presentation of a case</i></font></B></P>      <P>&nbsp;</P>      <P><b>Fernando Boneu Bonet <sup>(1)</sup>, Enric Vidal Homs <sup>(1)</sup>, Ar&aacute;nzazu Maizcurrana Tornil <sup>(2)</sup>, Javier Gonz&aacute;lez Lagunas <sup> (3)</sup></b></P>      <P>(1) M&eacute;dico adjunto. Unidad de Cirug&iacute;a Oral y M&aacute;xilo-Facial. Hospital L&#180;Esperit Sant. Santa Coloma de Gramanet    <br> (2) M&eacute;dico Interno Residente. Servicio de Cirug&iacute;a Oral y M&aacute;xilo- Facial.Hospital Universitario Valle Hebr&oacute;n    <br> (3) M&eacute;dico adjunto. Servicio de Cirug&iacute;a Oral y M&aacute;xilo-Facial. Hospital Universitario Valle Hebr&oacute;n. Barcelona (Espa&ntilde;a)</P>  <font size="2"><i>      Correspondencia:&nbsp;    <br> </i>        Dr. F. Boneu Bonet&nbsp;    <br>        C/ Proven&ccedil;a 244, Esc A, 3&#186;-2&#170; 08008 &#150;    Barcelona (Espa&ntilde;a)&nbsp;    <br> Tfno.: 93 - 4535692&nbsp;    ]]></body>
<body><![CDATA[<br>        Fax: 973 &#150; 283143&nbsp;    <br>        E-mail: <a href="mailto:fboneu@teleline.es">fboneu@teleline.es</a></font>     <p><font size="2">Recibido: 6-10-2003 Aceptado:    20-06-2004</font></p>     <div align="center">       <center>   <table border="1" width="48%">     <tr>       <td width="100%">      <P>Boneu-Bonet F, Vidal-Homs E, Maizcurrana-Tornil A, Gonz&aacute;lez-Lagunas J. Submaxillary gland mucocele: presentation of a case Med Oral Patol Oral Cir Bucal 2005;10:180-4.    <br> <font size="1" face="Arial">&copy; Medicina Oral S. L. C.I.F. B 96689336 - ISSN 1698-4447</font></P>        </td>     </tr>   </table>   </center> </div>     <p>&nbsp;</p>     <div align="center">       <center>   <table border="0" width="100%">     <tr>       <td width="48%" valign="top">      ]]></body>
<body><![CDATA[<P><b>RESUMEN</b></P>      <P>El mucocele es un t&eacute;rmino que incluye dos conceptos: el quiste de extravasaci&oacute;n, que resulta de la ruptura del conducto de la gl&aacute;ndula salival y el consiguiente derrame de la mucina en los tejidos blandos que rodean a dicha gl&aacute;ndula, y el quiste de retenci&oacute;n, que tiene su origen en la disminuci&oacute;n o ausencia de la secreci&oacute;n glandular como consecuencia de la obstrucci&oacute;n del conducto de la gl&aacute;ndula salival.    <br> No se puede considerar al mucocele como un verdadero quiste, ya que su pared carece de revestimiento epitelial.    <br> Este tipo de patolog&iacute;a es muy com&uacute;n en las gl&aacute;ndulas salivales menores ( sobretodo en las labiales), pero es muy poco frecuente en las gl&aacute;ndulas salivales mayores y en concreto, en la gl&aacute;ndula submaxilar.    <br> El presente trabajo expone el caso cl&iacute;nico de un mucocele de gl&aacute;ndula submaxilar derecha, resuelto mediante tratamiento quir&uacute;rgico y revisa todas aquellas entidades con las que se de-be establecer el diagn&oacute;stico diferencial.</P>      <P><i><b>Palabras clave:</b> Gl&aacute;ndula submaxilar, mucocele, lesi&oacute;n salivar qu&iacute;stica.</i></P>        </td>       <td width="4%" valign="top"></td>       <td width="48%" valign="top"><b>SUMMARY</b>             <p>The term mucocele is referred to two concepts: the extravasation         cysts resulting from salivary glandular duct rupture, with mucin leakage         into the surrounding peri - glandular soft tissue, and the retention         cysts, caused by a glandular duct obstruction and resulting in a         decrease or even an absence of glandular secretion.    <br>         Mucocele can not be considered as a true cyst because its wall lacks an         epithelial lining.    <br>         These lesions are very common in the minor salivary glands (particularly         in the labial glands), but are very infrequent in the major salivary         glands – including the submaxillary glands.    <br>         The present study describes a clinical case of a right submaxillary         gland mucocele resolved by surgical treatment and reviews the         differential diagnosis with other clinical entities.</p>             ]]></body>
<body><![CDATA[<p><i><b>Key words</b>: Submaxillary gland, mucocele, salivary cystic         lesions.</i></td>     </tr>   </table>   </center> </div>      <P>&nbsp;</P>      <P><b>INTRODUCCIÓN</b></P>      <P>El mucocele es un t&eacute;rmino que incluye dos conceptos: el quiste de extravasaci&oacute;n, que resulta de la ruptura del conducto de la gl&aacute;ndula salival y el consiguiente derrame de la mucina en los tejidos blandos que rodean a dicha gl&aacute;ndula, y el quiste de retenci&oacute;n, que tiene su origen en la disminuci&oacute;n o ausencia de la secreci&oacute;n glandular como consecuencia de la obstrucci&oacute;n del conducto de la gl&aacute;ndula salival (1).</P>      <P>No se puede considerar al mucocele como un verdadero quiste, ya que su pared carece de revestimiento epitelial.</P>      <P>Este tipo de patolog&iacute;a es muy com&uacute;n en las gl&aacute;ndulas salivales menores ( sobretodo en las labiales), pero es muy poco frecuente en las gl&aacute;ndulas salivales mayores y en concreto, en la gl&aacute;ndula submaxilar (1,2-6).</P>      <P>El presente trabajo expone el caso cl&iacute;nico de un mucocele de gl&aacute;ndula submaxilar derecha, resuelto mediante tratamiento quir&uacute;rgico y revisa todas aquellas entidades con las que se de-be establecer el diagn&oacute;stico diferencial.</P>      <P><b>CASO CLINICO</b></P>      <P>Paciente var&oacute;n de 25 a&ntilde;os que es remitido a la Unidad de Cirug&iacute;a Oral y M&aacute;xilo- Facial del Hospital de L&#180; Esperit Sant ( Santa Coloma de Gramanet, Barcelona. Espa&ntilde;a), por la presencia de una tumoraci&oacute;n blanda submaxilar derecha de seis meses de evoluci&oacute;n, que ha cursado con episodios de inflamaci&oacute;n o fluctuaciones de tama&ntilde;o, no dolorosas ni relacionadas con la ingesta. La historia cl&iacute;nica no aporta ning&uacute;n otro tipo de informaci&oacute;n.</P>      <P>En la exploraci&oacute;n f&iacute;sica se encuentra una tumoraci&oacute;n blanda submandibular derecha, no reducible, bien circunscrita, indolora y ligeramente m&oacute;vil, de unos 2-3 cm. de di&aacute;metro. La palpaci&oacute;n bimanual aporta la misma informaci&oacute;n, siendo la exploraci&oacute;n de la cavidad oral normal, con un flujo salival procedente del conducto de Wharton derecho correcto. La rama mandibular del nervio facial no est&aacute; afectada y no se hallan otras alteraciones.</P>      ]]></body>
<body><![CDATA[<P>Se solicita una ortopantomograf&iacute;a cuyo resultado es anodino, as&iacute; como una tomograf&iacute;a computerizada ( TC) de la zona submandibular derecha que evidencia la presencia de una masa alargada, de aspecto qu&iacute;stico y unos 3 cm. de di&aacute;metro m&aacute;ximo. La masa se localiza anterior a la gl&aacute;ndula submandibular derecha, lateral al m&uacute;sculo geniogloso y medial al m&uacute;sculo milohioideo. No se observa plano de separaci&oacute;n tisular entre la gl&aacute;ndula submaxilar y la superficie de contacto de la masa, pero s&iacute; existe separaci&oacute;n radiol&oacute;gica entre la lesi&oacute;n y el resto de estructuras cervicales. La densidad de la tumoraci&oacute;n es de aproximadamente 40 UH, compatible con un elevado contenido proteico o complicaci&oacute;n previa (<a href="#F1">Fig. 1</a>). Tras la introducci&oacute;n del contraste la pared presenta un m&iacute;nimo realce sugestivo de episodio de infecci&oacute;n o sangrado previo. No se observa litiasis ni en el conducto de Wharton ni intraglandularmente. El diagn&oacute;stico diferencial se establece entre mucocele y quiste salival; se descarta r&aacute;nula al no observarse comunicaci&oacute;n entre la masa cervical y el espacio sublingual.</P>      <P align="center"><a name="F1"><img border="0" src="/img/medicor/v10n2/13/image01.gif" width="512" height="413"></a></P>      <P>Se realiza, bajo anestesia general, la ex&eacute;resis-biopsia de la masa de aspecto qu&iacute;stico, juntamente con una submaxilectom&iacute;a derecha (<a href="#F2">Fig. 2</a>).</P>      <P align="center"><a name="F2"><img border="0" src="/img/medicor/v10n2/13/image02.gif" width="528" height="419"></a></P>      <P>El estudio histol&oacute;gico de la pieza quir&uacute;rgica revela la existencia de una pared qu&iacute;stica sin revestimiento epitelial, con tejido de granulaci&oacute;n y abundantes macr&oacute;fagos espumosos en la pared, compatible todo ello con un mucocele de la gl&aacute;ndula submaxilar (<a href="#F3">Fig. 3</a>).</P>      <P align="center"><a name="F3"><img border="0" src="/img/medicor/v10n2/13/image03.gif" width="519" height="402"></a></P>      <P>El paciente es dado de alta a las 24 horas de la intervenci&oacute;n, permaneciendo asintom&aacute;tico y siguiendo controles peri&oacute;dicos en consultas externas.</P>      <P><b>DISCUSIÓN</b></P>      <P>En pacientes con una masa cervical, el protocolo diagn&oacute;stico de nuestro centro contempla la realizaci&oacute;n de estudio de imagen (ortopantomograf&iacute;a, TC, resonancia magn&eacute;tica) y punci&oacute;n &#150; aspiraci&oacute;n con aguja fina ( PAAF). El diagn&oacute;stico diferencial se centra en aquellas lesiones que se manifiestan en la regi&oacute;n submandibular como masas qu&iacute;sticas, bien de origen cong&eacute;nito (quiste branquial, quiste dermoide/ epidermoide, quiste tirogloso e higroma qu&iacute;stico) o bien adquirido ( mucocele, quiste de conducto salival, sialocele, pneumatocele, plunging r&aacute;nula, abscesos y degeneraci&oacute;n qu&iacute;stica de una tumoraci&oacute;n) (1,2)</P>      <P>Las lesiones qu&iacute;sticas de la gl&aacute;ndula submaxilar son poco frecuentes. Una revisi&oacute;n de cuatro grandes series que comprenden 504 tumores submandibulares solo revelan 3 quistes (1,3,4) mientras que una revisi&oacute;n de la literatura inglesa &uacute;nicamente pone de manifiesto 5 casos de mucoceles submaxilares (1,2,5,6). En la revisi&oacute;n dirigida por el Dr. Valldosera de 47 tumores ( 64% benignos) no se halla ninguna lesi&oacute;n qu&iacute;stica (7)</P>      ]]></body>
<body><![CDATA[<P>Los mucoceles de gl&aacute;ndula submandibular deben ser diferenciados de otras lesiones qu&iacute;sticas de origen salival que tambi&eacute;n pueden desarrollarse en esta zona (<a href="#T1">Tabla 1</a>).</P>      <P align="center"><a name="T1"><img border="0" src="/img/medicor/v10n2/13/image04.gif" width="528" height="511"></a></P>      <P>Anat&oacute;micamente tanto la plunging ranula como el mucocele submaxilar pueden ocupar el espacio submandibular y es cl&iacute;nicamente imposible distinguirlas. En estos casos TC es &uacute;til para establecer el diagn&oacute;stico, pudi&eacute;ndose identificar el denominado signo de &#147; la imagen en u&ntilde;a&#148; que es patognom&oacute;nica de la r&aacute;nula cervical . Esta imagen se corresponde con una extensi&oacute;n entre la lesi&oacute;n y la gl&aacute;ndula sublingual, siendo posible observarla en el margen posterior del m&uacute;sculo milohioideo o en una dehiscencia del mismo (8,9). Cuando este signo est&aacute; ausente y se identifica un mucocele en &iacute;ntimo contacto con el par&eacute;nquima de la gl&aacute;ndula submaxilar, se debe asumir que el origen es submaxilar (6).</P>      <P>El diagn&oacute;stico diferencial tambi&eacute;n deber&iacute;a incluir otras lesiones qu&iacute;sticas de diferentes or&iacute;genes (<a href="#t2">Tabla 2</a>). En estos casos, el diagn&oacute;stico diferencial puede establecerse mediante TC y PAAF (9,10). No obstante, la posibilidad de establecer un diagn&oacute;stico diferencial mediante TC queda limitada por la densidad relativa espec&iacute;fica de la lesi&oacute;n submandibular: muchos tumores epiteliales son radiol&oacute;gicamente homog&eacute;neos y presentan una densidad cercana a la muscular, mientras que otros son radiol&oacute;gicamente heterog&eacute;neos, presentando &aacute;reas de necrosis o calcificaci&oacute;n. Todas estas lesiones presentan una pared bien definida. El tumor de Warthin puede presentar &aacute;reas de menor densidad y los ganglios linf&aacute;ticos metast&aacute;sicos pueden aparecer con zonas necr&oacute;ticas o de baja densidad e incluso presentar distintos grosores de pared. De todas maneras, no suelen existir ni adenopat&iacute;as intraglandulares ni el tumor de Warthin suele presentarse a nivel submaxilar. La mayor&iacute;a de lesiones salivales contienen saliva que en muchos casos es accesible a PAAF. Las lesiones lipomatosas muestran una baja densidad radiol&oacute;gica, mientras que los tumores de origen neural suelen ser m&aacute;s densos radiol&oacute;gicamente y presentan zonas necr&oacute;ticas en su interior (1). En cuanto a la patog&eacute;nesis de estas lesiones, existen dos teor&iacute;as o mecanismos de formaci&oacute;n que son la clave para distinguir y hacer un primer diagn&oacute;stico diferencial entre mucocele y quiste de retenci&oacute;n mucoso. Parece ser que la obstrucci&oacute;n parcial del conducto salival ( debido a mecanismos inflamatorios, c&aacute;lculos o tumores) con la consiguiente dilataci&oacute;n sin ruptura del conducto, da lugar a la formaci&oacute;n de un quiste salival verdadero, con pared qu&iacute;stica revestida de epitelio, conocido tambi&eacute;n como quiste de retenci&oacute;n mucoso, sialoquiste, etc&#133;(1,2,10,11) El 96% de estas lesiones aparecen en las gl&aacute;ndulas salivales mayores y en sujetos de mayor edad que el mucocele, aunque cl&iacute;nicamente son dos entidades indistinguibles (10). Por el contrario, la rotura del conducto salival ( causado frecuentemente por traumatismos o antecedentes quir&uacute;rgicos previos) produce directamente una extravasaci&oacute;n o derrame del contenido mucoso e infiltraci&oacute;n de los tejidos blandos circundantes, incitando una respuesta inflamatoria, as&iacute; como formaci&oacute;n de tejido de granulaci&oacute;n, constituyendo as&iacute; un pseudoquiste sin epitelio de revestimiento, tambi&eacute;n conocido como mucocele o fen&oacute;meno de extravasaci&oacute;n mucoso (1,2,10,11).</P>      <P align="center"><a name="t2"><img border="0" src="/img/medicor/v10n2/13/image05.gif" width="523" height="523"></a></P>      <P>Diversos autores han tratado de profundizar en la patogenia del quiste de retenci&oacute;n mucoso, relacion&aacute;ndolo con cambios espont&aacute;neos en el epitelio eosinof&iacute;lico-oncoc&iacute;tico, o describi&eacute;ndolo como una forma qu&iacute;stica de un cistoadenoma papilar (12). Otros autores creen que la metaplasia oncoc&iacute;tica en los quistes de retenci&oacute;n,es la respuesta a la obstrucci&oacute;n parcial del conducto (13-15).</P>      <P>El presente caso es un infrecuente ejemplo de mucocele submaxilar. El diagn&oacute;stico se basa principalmente en la evaluaci&oacute;n cl&iacute;nica y radiol&oacute;gica de la lesi&oacute;n. Tanto TC como la resonancia magn&eacute;tica son &uacute;tiles para determinar la localizaci&oacute;n y posible origen de la lesi&oacute;n, facilitando el diagn&oacute;stico diferencial con otras patolog&iacute;as como r&aacute;nula y / o r&aacute;nula cervical. La ortopantomograf&iacute;a y sialograf&iacute;a suelen ofrecer poca informaci&oacute;n. Mediante PAAF es posible identificar la composici&oacute;n del material qu&iacute;stico, observ&aacute;ndose la presencia de abundante amilasa y prote&iacute;nas tipo mucina.</P>      <P>Se han propuesto varias opciones de manejo de los mucoceles cervicales, incluyendo maniobras conservadoras como la aspiraci&oacute;n ( con el riesgo de derrame o da&ntilde;o de estructuras importantes), la inyecci&oacute;n de agentes esclerosantes, irradiaci&oacute;n, marsupializaci&oacute;n y drenaje de la cavidad qu&iacute;stica. A su vez, las diversas opciones quir&uacute;rgicas comprenden la ex&eacute;resis de la lesi&oacute;n y de la gl&aacute;ndula submaxilar, o incluso la ex&eacute;resis del mucocele, de la gl&aacute;ndula submaxilar y sublingual, mediante un abordaje cervical puro o una combinaci&oacute;n de abordaje cervical e intraoral.</P>      <P>Debido a que el 90% de todos los mucoceles son quistes de extravasaci&oacute;n, carentes de revestimiento epitelial, la ex&eacute;resis del quiste no es obligatoria y no est&aacute; exenta de posibles complicaciones. Se requiere la extirpaci&oacute;n completa de la gl&aacute;ndula origen de la lesi&oacute;n, para prevenir recidivas.</P>      <P>En nuestra opini&oacute;n, en casos de mucocele submaxilar, es necesario resecar la lesi&oacute;n y la gl&aacute;ndula submaxilar, mediante un abordaje cl&aacute;sico de submaxilectom&iacute;a. En el caso de que los hallazgos cl&iacute;nicos o radiol&oacute;gicos indiquen que el mucocele afecta o est&aacute; en &iacute;ntimo contacto con la gl&aacute;ndula sublingual, &eacute;sta &uacute;ltima debiera ser resecada con la finalidad de disminuir el riesgo de recidivas.</P>      ]]></body>
<body><![CDATA[<P><b>BIBLIOGRAFIA</b></P>      <!-- ref --><P>1. Surkin M, Remsen K, Lawson W. A mucocele of the submandibular gland. Arch Otolaryngol 1985;11:623-5.&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;[&#160;<a href="javascript:void(0);" onclick="javascript: window.open('/scielo.php?script=sci_nlinks&ref=2936011&pid=S1698-4447200500020001300001&lng=','','width=640,height=500,resizable=yes,scrollbars=1,menubar=yes,');">Links</a>&#160;]<!-- end-ref --><!-- ref --><P>2. Van der Goten A, Hermans R, Smet MH. Submandibular gland mucocele of the extravasation type. Report of two cases. Pediatr Radiol 1995;25:366-8.&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;[&#160;<a href="javascript:void(0);" onclick="javascript: window.open('/scielo.php?script=sci_nlinks&ref=2936012&pid=S1698-4447200500020001300002&lng=','','width=640,height=500,resizable=yes,scrollbars=1,menubar=yes,');">Links</a>&#160;]<!-- end-ref --><!-- ref --><P>3. Simons JN, Beahrs OH, Woolner LB. Tumors of the submaxillary gland. Am J Surg 1964;108:485-94.&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;[&#160;<a href="javascript:void(0);" onclick="javascript: window.open('/scielo.php?script=sci_nlinks&ref=2936013&pid=S1698-4447200500020001300003&lng=','','width=640,height=500,resizable=yes,scrollbars=1,menubar=yes,');">Links</a>&#160;]<!-- end-ref --><!-- ref --><P>4. Spiro RH, Hajdu SI, Strong EW. Tumors of the submaxillary gland. Am J Surg 1976;132:463-8.&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;&nbsp;[&#160;<a href="javascript:void(0);" onclick="javascript: window.open('/scielo.php?script=sci_nlinks&ref=2936014&pid=S1698-4447200500020001300004&lng=','','width=640,height=500,resizable=yes,scrollbars=1,menubar=yes,');">Links</a>&#160;]<!-- end-ref --><!-- ref --><P>5. Hughes GW, Houston GD. Slow-growing midline submental mass. 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