Ameloblastoma mandibular. Revisión de la literatura y presentación de seis casos
Mandibular ameloblastoma. A review of the literature and presentation of six cases
Daniel Torres Lagares (1), Pedro Infante Cossío (2), José Mª Hernández Guisado (2), José Luis Gutiérrez Pérez (3)
(1) Becario F.P.D.I.
(2) Profesor Asociado de Cirugía Bucal
(3) Profesor Titular de Cirugía Bucal. Departamento de Estomatología. Facultad de Odontología. Universidad de Sevilla
Correspondencia:
Daniel Torres Lagares ]]>
C/ Sta Mª Valverde 2 3ºC
41008 Sevilla
Tlfno: 661 336 740
Fax 954 481 129
E-mail: danieltl@us.es
Recibido: 1-02-2004 Aceptado: 30-05-2004
| Torres-Lagares D, Infante-Cossío P, Hernández-Guisado JM, Gutiérrez-Pérez JL. Mandibular ameloblastoma. A review of the literature and presentation of six cases. Med Oral Patol Oral Cir Bucal 2005;10:231-8. © Medicina Oral S. L. C.I.F. B 96689336 - ISSN 1698-4447 |
| RESUMEN ]]> El ameloblastoma es un tumor odontogénico benigno de origen epitelial sin inducción en el tejido conectivo. En el tratamiento del mismo se debe valorar el tipo clínico (sólido y multiquístico, uniquístico, periférico), la localización y el tamaño del tumor, así como la edad del paciente. Recientemente se han publicado algunos artículos con el fin de actualizar los conocimientos y actitudes terapéuticas frente al ameloblastoma.Se presentan seis casos de pacientes afectos de ameloblastomas localizados en la mandíbula, tratados en los últimos siete años. Se aportan datos acerca de su aparición clínica, sus características histológicas, el manejo terapéutico realizado que consistió en la extirpación de la lesión, fresado perilesional del hueso o resección en bloque, según el tipo de ameloblastoma. Finalmente analizamos el seguimiento y la aparición de recidivas en los pacientes presentados. El objetivo de este artículo es revisar los conceptos respecto al ameloblastoma que se han publicado recientemente y valorar su influencia en la actitud del clínico a la hora de actuar frente a esta patología, tomando como punto de partida para ilustrar está discusión la presentación de nuestra experiencia respecto al ameloblastoma. Palabras clave: Tumor odontogénico, ameloblastoma, ameloblastoma uniquístico, ameloblastoma sólido, ameloblastoma multiquístico. | ABSTRACT Ameloblastoma is a benign odontogenic tumour of epithelial origin without induction in the connective tissue. In treating this type of tumour, it is important to assess the clinical type (solid, multicystic, unicystic, peripheral), localisation, and size of the tumour as well as age of the patient. Articles have recently been published with the purpose of providing updated knowledge and therapeutic approaches to ameloblastoma. We present six cases of patients with localised mandibular ameloblastoma who were treated during the last seven years. We present data on clinical appearance, histological characteristics, and therapeutic approach that was used, which included excision of the lesion, perilesional drilling of the bone, or block resection, according to the type of ameloblastoma. Lastly, we analysed follow-up measures and the rate of recurrence in these patients. The aim of this paper is to review the concepts relating to ameloblastoma that have been published recently and to assess their influence on the clinical attitude taken when facing this pathology, using our experience with ameloblastoma as a starting point to illustrate this discussion. Key words: Odontogenic tumour, ameloblastoma, ameloblastoma unicystic, ameloblastoma solid, ameloblastoma multicystic.
|
INTRODUCCIÓN
El 9% de todas las tumefacciones de la cavidad oral son tumores odontogénicos y dentro de este grupo, el ameloblastoma representa el 1 % de las lesiones (1-4). La O.M.S. lo define como una neoplasia polimórfica localmente invasiva que comúnmente tiene un patrón folicular o plexiforme, en un estroma fibroso. Su comportamiento ha sido descrito como el de un tumor benigno pero localmente agresivo (5,6).
]]> Se localizan en el maxilar superior en un 20% de los casos, más frecuentemente en la zona canina y antral. En la mandíbula (80% de los ameloblastomas) el 70% se da en zona molar o rama ascendente, el 20% en región premolar y un 10% en la región anterior (5). Se diagnostican sobre todo entre la cuarta y quinta década de vida, salvo la variedad uniquística que se diagnostica entre los 20 y 30 años, sin existir predilección respecto al sexo. De entre un 10 a un 15% de los tumores se asocian a un diente no erupcionado (7). La sintomatología es prácticamente nula, limitada a la provocación de una tumefacción en la mayoría de los casos, pero manteniendo un carácter infiltrante en el sentido de malignidad local.El ameloblastoma se observa como un área radiolúcida, pudiendo presentar tres patrones diferentes. El más frecuente es el multilocular, con varios quistes agrupados y separados por tabiques de refuerzo óseo (en pompas de jabón). Otras veces la imagen con que nos encontramos es en panal de abejas, siendo ésta la segunda en frecuencia. Una tercera imagen radiológica, y muy importante desde el punto de vista del diagnóstico diferencial, es la forma unilocular. En la elección del tratamiento de los ameloblastomas se debe valorar el tipo clínico (sólido-multiquístico, uniquístico, periférico), la localización y el tamaño del tumor, así como la edad del paciente, realizándose una resección lo más amplia posible para quedar en zona sana, siendo una patología que recidiva con bastante facilidad (8-10).
Recientemente se han publicado algunos artículos con el fin de actualizar los conocimientos y actitudes terapéuticas frente al ameloblastoma. Entre ellos toma gran importancia el trabajo de Reichart y cols. (11) que ha provocado la aparición de otras publicaciones criticándolo, apoyándolo o completándolo. El objetivo de este artículo es revisar estos conceptos que se han publicado recientemente y valorar su influencia en la actitud del clínico a la hora de actuar frente a esta patología, tomando como punto de partida para ilustrar esta discusión la presentación de nuestra experiencia respecto al ameloblastoma.
CASOS CLÍNICOS
Presentamos seis casos de ameloblastoma tratados durante el periodo comprendido entre enero de 1995 y diciembre de 2001 en el Servicio de Cirugía Maxilofacial del Hospital "Virgen del Rocío" de Sevilla (Tabla 1).
Todos ellos fueron de localización mandibular, siendo las zonas más frecuentemente afectadas el cuerpo mandibular (cuatro casos) con o sin afectación de espacios cercanos, seguidos de la sínfisis (un caso) y el ángulo mandibular (un caso). Respecto al sexo, el femenino presentó una predilección de dos a uno frente al masculino. La edad media de los pacientes fue de 42,3 años, contando el más joven con 25 años y el mayor 65.
El periodo de seguimiento fue desigual en los pacientes, yendo de un año y siete meses a cinco años y 11 meses, siendo la media de cuatro años y ocho meses. Ninguno de los pacientes ha presentado aún recidiva de su patología. El tamaño medio de la lesión fue de 2,5 x 2,25 cm, siendo la mayor de 4 cm x 3 cm y la menor de 1,5 cm x 1 cm.
Caso 1.- Mujer de 65 años que acude a consulta por tumoración localizada en rama mandibular horizontal, que alcanza incisivos (Figura 1). Se realizó una resección de la lesión con conservación de la basal mandibular y extracción de 41, 42 y 43. El anatomopatólogo informó de la presencia de un ameloblastoma folicular y acantomatoso de 1 cm x 0,7 cm de tamaño.
Caso 2.-Mujer de 59 años con antecedentes de bronquitis crónica, hipertensión en tratamiento y amigdalectomía. Acude a consulta derivada por su dentista, que tras detectar hace dos meses una tumefacción brusca mentoniana, observa en la exploración radiológica una lesión radiolúcida unilocular que abarca de 35 a 45 (Figura 2). Se prepara la intervención bajo anestesia general, realizándose una biopsia intraoperatoria que confirma la presencia de un ameloblastoma de tipo quístico. Se realiza la escisión quirúrgica de la lesión y osteotomía periférica, así como la exodoncia de 41 y 42.
]]>
Caso 3.- Mujer de 33 años que acude a consulta por una tumoración en zona del primer molar inferior derecho (Figura 3). La paciente fue intervenida a propósito de un quiste inflamatorio residual en la misma zona hace 8 años. Se tomó una biopsia de hueso cortical vestibular y medular a nivel de 46, que dio como resultado el diagnóstico de un ameloblastoma quístico y acantomatoso. Se decidió realizar el legrado de la lesión y fresado del hueso perilesional. Tras lo cuál se rellenó la cavidad ósea con Medpore® (Polietileno poroso expandido). A los pocos meses se produjo una reacción a cuerpo extraño y hubo que retirar el material rechazado.
Caso 4.- Mujer de 42 años de edad, que acude a consulta presentando una lesión osteolítica y expansiva localizada en el cuerpo y ángulo mandibular afectando a rama ascendente, en apariencia unilocular, de forma ovalada (2,7 cm x 3,5 cm) y bien delimitada (Figura 4). Se extiende desde el inicio del conducto dentario inferior hasta el primer molar presente, el 48, cuya raíz distal era reabsorbida parcialmente. Se procedió a realizar una quistectomía con biopsia intraoperatoria que confirmó la presencia de un ameloblastoma en la pared quística, así como la exodoncia del 48. En su erupción, el 48 había reabsorbido toda la raíz distal del 47, por lo que dado el pronóstico imposible de dicho diente, también fue extraído en la intervención.
Caso 5.- Varón de 25 años de edad que acude por tumoración sangrante y dolorosa a nivel del trígono retromolar derecho. Tras realizar la biopsia de la lesión se diagnostica un ameloblastoma, que en la radiología se observa como una lesión de 2 x 3 cm de tamaño, en relación con un tercer molar inferior incluido (Figura 5). El tratamiento efectuado consistió en la exodoncia del 48, así como la realización de una osteotomía del ángulo mandibular respetando la cortical basal. El informe anatomopatológico informó acerca de un ameloblastoma que infiltraba y ulceraba la mucosa gingival.
Caso 6.- Mujer de 30 años de edad, fumadora de 30 cigarrillos al día, bebedora de fin de semana y alérgica al ácido acetilsalicílico que acude a consulta por presentar una tumefacción a nivel del ángulo mandibular izquierdo (Figura 6). En la exploración radiológica se aprecia una lesión multiloculada, de 4 x 3 cm de tamaño en relación con un cordal incluido y que se extiende hasta el área premolar. Bajo anestesia general se realiza una biopsia intraoperatoria que confirma la presencia de un ameloblastoma quístico, efectuándose la resección de la lesión tumoral vía intraoral y el fresado de la cavidad ósea.
En nuestra pequeña muestra, todas las lesiones asientan en la mandíbula. Ésta es la localización más frecuente (12), mientras que la frecuencia de aparición de un ameloblastoma a nivel del maxilar superior es menor. Respecto a la edad, nuestros pacientes se encuentran dentro de los límites que la literatura marca como usuales para la aparición de esta patología (13). La mayor parte de los autores no apuntan diferencias respecto al sexo, aunque la mayor parte de nuestros pacientes sean varones (14,15). Respecto a la clínica encontrada es la típica en este tipo de patología: tumefacción en todos los casos con la aparición de otros accidentes (sangrado, dolor, etc.) (15).
Pese a que en algunos de nuestros casos el tiempo de seguimiento es escaso, en cuatro de nuestros pacientes es cercano o superior a cinco años, y en tan sólo uno es menor a tres años, por lo que creemos que los datos acerca de la aparición o no de recidivas son válidos y deben ser tenidos en cuenta. Clásicamente se han diferenciado tres tipos de ameloblastomas: el sólido o multiquístico, el uniquístico y el periférico. Parece correcta la proposición que realiza Melrose de englobar a las dos formas del primer grupo bajo el epígrafe de ameloblastoma infiltrante (16), dado que es su principal característica, lo que ha condicionado unas resecciones de este tipo de ameloblastomas con un margen de seguridad de entre 1 y 2 cm de amplitud (17).
El ameloblastoma periférico es aquél que está confinado en la encía o la mucosa alveolar y por lo tanto no es objeto de esta discusión ya que ninguno de los casos presentados es de este tipo. El ameloblastoma uniquístico es una variedad descrita en 1977 por Robinson y Martínez y que se ha caracterizado (18), además de por su histología, por presentarse a una edad más temprana que el ameloblastoma infiltrante (20-30 años frente a 30-50) (19) y una capacidad de recidiva, frente al tratamiento conservador, menor que la de éste (10-20% frente al 45%) (8-10,20).
Pero incluso dentro del ameloblastoma uniquístico deben hacerse excepciones. Melrose propone tres posibles origenes del ameloblastoma uniquístico. En el caso de que se originase a partir de un ameloblastoma infiltrante el tratamiento debería ser más agresivo (16,21). Otros autores han desarrollado distintas clasificaciones a nivel histológico, llegando a la conclusión de que si en el ameloblastoma uniquístico se localiza un crecimiento intramural el tratamiento debe ser igual de agresivo que si estuviesemos ante un ameloblastoma infiltrante (13,18,21). Establecer identidad entre ambos grupos en la actualidad no puede defenderse, aunque ya Melrose propuso la revisión del concepto de ameloblastoma uniquístíco, percisamente para intentar separar formas con comportamientos biológicos diferentes (16).
En este sentido se ha intentado el uso de distintos marcadores que diferencien el tipo de ameloblastoma, aunque sin resultados esperanzadores por el momento (22,23). Por tanto es de vital importancia considerar las características diferenciales entre ambas entidades, sobre todo las referidas a la edad del paciente y al aspecto radiológico de la lesión (24).
Según recientes artículos publicados sobre el tema (15,25), las imágenes unilocular o multilocular son posibles en ambos tipos de ameloblastoma, sólo que en los ameloblastomas uniquísticos es más frecuente encontrar una imagen unilocular y en el infiltrante es más frecuente la multilocular. Existen opiniones contrarias a esta afirmación (24) y apuntan que las imágenes de ameloblastomas uniquísticos que presentan multilocularidad serían debidas a lesiones con márgenes imprecisos, aspecto ya señalado anteriormente por Ackerman y cols (21). No apoyamos esta ultima idea, puesto que dos de los tres ameloblastomas quísticos que presentamos se dan en pacientes con imagen de multilocularidad con bordes bastante bien establecidos (casos 3 y 6).
No obstante, ante una imagen radiológica unilocular abogamos por un tratamiento conservador (casos 2 y 4), sin perjuicio de estar ante un ameloblastoma infiltrante, como ocurre en el caso 4. Ante una imagen de multilocularidad, debemos buscar la evidencia más clara posible de trabeculación ósea, lo que puede orientarnos hacia un ameloblastoma infiltrante. También debemos considerar la localización de la lesión y su extensión. En el caso 1 vemos una imagen multilocular con apariencia de trabeculación que fue tratada mediante resección que conservaba la basal. En el caso 6, en que la trabeculación ósea no podía ser compatible con una sola lesión ocupante y en que la extensión era mayor y más crítica, se optó por un tratamiento conservador, diagnosticándose posteriormente un ameloblastoma de tipo quístico.
Este tipo de actuaciones que intentan evitar en lo posible una acción agresiva, aún a costa de aumentar la posibilidad de recidivas, está reflejada en la literatura y sobre todo en pacientes en crecimiento en el que el mantenimiento de la continuidad de la basal mandibular permite un correcto desarrollo de la misma (26,27). En ausencia de consideraciones excepcionales de este tipo, abogamos por la resección de la lesión con márgenes de seguridad de 2 cm, como realizamos en el caso 5.
Respecto a la extracción de dientes cercanos o adyacentes a la lesión, está indicada la extracción de los dientes que se encuentren incluidos en el margen de resección de seguridad alrededor de la lesión. el hecho de conservar los dientes en el hueso alveolar que rodea la lesión supone un riesgo para la aparición de posteriores recidivas. Por otra parte, es obvio que la osteotomía periférica, por pequeña que sea, podría afectar la viabilidad de los dientes adayacentes, por lo que se impone analizar individualmente el pronóstico de cada diente según el caso. Siguiendo este criterio se extrajeron los dientes enumerados en los casos clínicos 2, 3, 4 y 6. Por otra parte, la extracción del segundo molar inferior en el caso clínico 4 estaba indicada dado su pronóstico imposible.
]]> En situaciones en que existan circunstancias que nos hagan pensar en un potencial infiltrante aumentado del tumor, como en el caso 5 (tipo multiquístico, erosión mucosa, clínica importante) estaría indicado realizar exodoncias más amplias.Dejando atrás el tratamiento quirúrgico del ameloblastoma, existen otras alternativas, como es la radioterapia. Existen evidencias publicadas de la utilidad de la radioterapia en el tratamiento de los ameloblastomas extraóseos (28-30). Sin embargo nunca el tumor pudo ser controlado con esta terapéutica. No se ha podido provocar la aparición de ameloblastomas en animales y el modelo más cercano es el denominado epulis acantomatoso que se da en los perros (31,32), el cual se maligniza tras la aplicación de radioterapia, razón por la cual su uso es inadmisible en el tratamiento del ameloblastoma en humanos (33).
BIBLIOGRAFÍA [ Links ]
2. Daley T, Wysocki G, Pringle G. Relative incidence of odontogenic tumors and oral and jaw cysts in a Canadian population. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1994; 77: 276-80. [ Links ]
3. Odukoya O. Odontogenic tumors: analysis of 289 Nigerian cases. J Oral Pathol Med 1995; 24: 454-7. [ Links ]
4. Godwin T. A study of orofacial tumors in nigerian children. J Oral Maxilofac Surg 1996; 54: 34-8. [ Links ]
5. Kramer I, Pindborg J, Shear M. Histological typing of odontogenic tumors. Berlin, Springer, 1992. [ Links ]
6. Gold L, Upton GW, Marx RE. Standardized surgical terminology for the excision of lesions in bone: an argument for accuracy in reporting. J Oral Maxillofac Surg 1991; 49: 1214-7. [ Links ]
7. Stanley HR, Diehl DL. Ameloblastoma potential of follicular cyst. Oral Surg Oral Med Oral Path 1965;20:260-98. [ Links ]
8. Gardner DG. A pathologist´s approach to the treatment of ameloblastoma. J Oral Maxillofac Surg 1984; 42:161-6. [ Links ]
9. Sehdev MK, Huvos AG, Strong EW. Ameloblastoma of maxilla and mandible. Cancer 1974;33:324-33. [ Links ]
10. Leider AS, Eversole LR, Barkin ME. Cystic ameloblastoma. A clinicopathologic analysis. Oral Surg 1985;60:624-30. [ Links ]
11. Reichart PA, Philipsen HP, Sonner S. Ameloblastoma: biological profile of 3677 cases. Oral Oncol Eur J Cancer 1995; 31B:86-99. [ Links ]
12. Gardner DG. Some current concepts on the pathology of ameloblastomas. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Radiol Endod 1996; 82:660-9. [ Links ]
13. Philipsen HP, Reichart PA. Unicystic ameloblastoma. A review of 193 cases from the literature. Oral Oncology 1998;34:317-25. [ Links ]
14. Colmenero B, Sandoval J, Patrón M. Ameloblastomas. Generalidades. Rev Iberoam Cir Oral y Maxilof 1984;6:193-200. [ Links ]
15. Abayomi A, Sunday D, Oladepo E. Ameloblastoma: clinical features and management of 315 cases from Kaduna, Nigeria. J Cranio Maxillofac Surg 1993; 21:351-5. [ Links ]
16. Melrose JR. Benign Epithelial Odontogenic Tumors. Sem Diagn Pathol 1999; 16: 271-87. [ Links ]
17. Shear M. Developmental odontogenic cysts. An update. J Oral Pathol Med 1994; 23: 1-11. [ Links ]
18. Robinson L, Martinez MG. Unicystic amelobastoma. A prognostically distinct entity. Cancer 1977; 40: 2278-85. [ Links ]
19. Williams TP. Management of ameloblastoma: A changing perspective. J Oral Maxillofac Surg 1993;51:1064-70. [ Links ]
20. Nakamura N, Mitsuyasu T, Higuchi Y, Sandra F, Ohishi M. Growth characteristics of ameloblastoma involving the inferior alveolar nerve. A clinical and histopathologic study. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod 2001; 91:557-62. [ Links ]
21. Ackerman GL, Altini M, Shear M. The unicystic ameloblastoma: a clinicopathological study of 57 cases. J Oral Pathol 1988; 17:541-6. [ Links ]
22. Coleman H, Altini M, Ali H, Doglioni C, Favia G, Maiorano E. Use of calretinin in the differential diagnosis of unicystic ameloblastomas. Histopathology 2001;38:312-7. [ Links ]
23. Altini M, Coleman H, Doglioni C, Favia G, Maiorano E. Calretinin expression in ameloblastomas. Histopathology 2000; 37:27-32. [ Links ]
24. Gardner DG. Critique of the 1995 review by Reichart et al. of the biologic profile of 3677 ameloblastomas. Oral Oncol 1999;35:443-9. [ Links ]
25. Eversole LR, Leider AS, Strub D. Radiographic characteristics of cystogenic ameloblastoma. Oral Surg 1984;57:572-7. [ Links ]
26. Pizer ME, Page DG, Svirsky JA. Thirteen-year follow-up of large recurrent unicystic ameloblastoma of the mandible in a 15-year-old-boy. J Oral Maxillofac Surg 2002; 60:211-5. [ Links ]
27. Eyre J, Rule DC. Conservative management of ameloblastoma in a young patient. Br Dent J 1983;154:369-73. [ Links ]
28. Hair JAG. Radiosensitive adamantinoma. Br Med J 1963;1:105-6. [ Links ]
29. Atkinson CH, Harwood AR, Cummings BJ. Ameloblastoma of the jaw: a reappraisal of the role of megavoltage irradiation. Cancer 1984;53:869-73. [ Links ]
30. Gardner DG. Radiotherapy in the treatment of ameloblastoma. Int J Oral Maxillofac Surg 1988;17:201-5. [ Links ]
31. Gardner DG. Experimentally induced ameloblastomas: a critical review. J Oral Pathol Med 1992;21:337-9. [ Links ]
32. Gardner DG. Canine acanthomatous epulis: the only common spontaneous ameloblastoma in animals. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod 1995;79:612-5. [ Links ]
33. Thrall DE. Orthovoltage radiotherapy of acanthomatous epulides in 39 dogs. J Am Vet Med Assoc 1984;184:826-9. [ Links ] ]]>